UNIVERSITATEA DE MEDICINĂ ȘI FARMACIE ”GRIGORE T. POPA” IAȘI

REZUMATUL TEZEI DE DOCTORAT

EVOLUȚIA FUNCȚIEI VESTIBULARE LA PACIENȚII CU HIPOACUZIE NEUROSENZORIALĂ

IMPLANTAȚI COHLEAR

COORDONATOR ȘTIINȚIFIC

Prof. Dr. COBZEANU Mihail Dan

DOCTORAND

HERA Maria Cristina

2020

i

ii

iii

LISTĂ DE ABREVIERI VOR-reflexul vestibulo-oculo-motor RS-receptor stimulator HIT-Head Impulse test videoHIT-video Head Impulse Test HS-Head Shaking Test cVEMP-potențiale evocate miogenice cervicale de origine vestibulară oVEMP- potențiale evocate miogenice oculare de origine vestibulară SOT-test de organizare senzorială posturală MCT-proba de testare a reacției motorii VAFL-viteza angulară a fazei lente PD-prevalența direcțională PL-prevalența labirintică

1

PARTEA PERSONALĂ

VI. MOTIVAREA ALEGERII TEMEI DE CERCETARE ȘI A DIRECȚIILOR DE STUDIU DEFINITE

Alegerea temei de doctorat a fost făcută considerând activitatea și preocupările legate de domeniul audio-vestibulogiei.

Implantul cohlear a reprezentat o „revoluție” în cadrul tratamentului reabilitativ al surdității, iar utilizarea acestuia cu indicații din ce în ce mai extinse conferă subiecte de studiu în diverse direcții: clinic-funcțional, chirurgical, etic.

Cercetarea în domeniul vestibulogiei este de dată mai recentă, dar cele două domenii, audiologia și vestibulogia sunt strâns legate prin raporturi de ordin embriologic, anatomic și funcțional. În acest sens, dezideratul cercetătorilor a fost acela de a putea studia toți cei cinci senzori vestibulari prezenți la nivelul fiecărei urechi interne și de a putea prezenta activitatea acestora, așa cum o audiogramă prezintă funcția auditivă.

Asocierea dintre hipoacuzia neurosenzorială și deficitul vestibular este o realitate demonstrată de diferite studii, așa cum va fi prezentat în capitolele lucrării. De asemenea, este descrisă posibilitatea ca intervenția de implantare cohleară să determine leziuni la nivelul senzorului vestibular. Aceste elemente au constituit un punct de plecare al acestui studiu care îsi propune sa cerceteze aspectele de interdependență dintre patologia vestibulară și intervenția pentru implant cohlear.

Interesul pentru a dezvolta aceste argumente este susținut de faptul că cercetările pe acestă temă nu sunt numeroase. Așa cum este explicat pe parcursul tezei, există încă multe aspecte de clarificat. Dificultatea de a putea centraliza și evalua datele existente rezidă în neomogenitatea loturilor, lipsa de descriere completă a metodelor de investigare, variabilitatea protocolalelor de testare, nomenclatura ambiguă utilizată.

Drept urmare, s-a dorit o privire a ansamblu care să expună cât mai cuprinzător diferite elemente. Au fost analizate două eșantioane, adulți și copii. Dacă în lotul de copii am folosit ca unică metodă de testare cVEMP, lotul de adulți a fost supus analizei cu o baterie completă de teste: test caloric, cVEMP, oVEMP, posturografie dinamică computerizată. Deși în lotul de adulți nu am dispus de rezultatele testărilor preoperatorii, grupul de control a fost format din pacienți cu diagnostic de cofoză bilaterală (surdo-mutitate), incluzând de asemenea urechile neoperate ale pacienților implantați monolateral. În grupul de copii, însă sunt prezentate orientativ rezultatele preoperatorii și postoperatorii raportate atât la număr de urechi cât și la pacienți.

Toate datele noastre sunt comparate cu rezultatele disponibile în literatura de specialitate încercând să găsim explicații pentru fenomenele observate și concluzii practice care ar putea fi aplicate în practica clinică.

O preocupare a acestui studiu este legată de prevenția deficitului vestibular iatrogen în cursul intervenției de implantare. Este semnalat că modalitatea de inserție al portelectrodului poate fi mai mult sau mai puțin traumatică. Accesul chirurgical se face de obicei prin cele două metode consacrate (cohleostomă sau fereastră rotundă). Astfel, un alt obiectiv a fost compararea celor două metode prin prisma deficitelor vestibulare postoperatorii relative fiecarui tip de abord chirurgical.

2

VII. STATUSUL VESTIBULAR ȘI EVOLUȚIA SISTEMULUI DE ECHILIBRU LA PACIENȚII ADULȚI IMPLANTAȚI COHLEAR

VII.1 Introducere

Implantul cohlear este procedura indicată pentru reabilitarea auditivă la adulți și copii cu hipoacuzie neurosenzoriala pentru care protezarea tradițională este ineficientă, fiind folosit pe scară largă în lume cu rezultate optime. În ultimii ani, implantarea bilaterală cohleară a devenit tratamentul standard, în special în cazul copiilor cu hipoacuzii congenitale severe și profunde bilaterale. Simptomele deficitului vestibular cauzat de manevra chirurgicală au fost raportate la pacienții implantați cohlear imediat în perioada postoperatorie sau mai târziu, în timp. Raportul anatomic dintre spațiile cohlear și vestibular explică disfuncția vestibulară datorată inserției portelectrodului. În ciuda interesului crescut pentru acest subiect în ultimii ani, încă există un număr limitat de studii privind consecințele vestibulare posibile după intervenția chirurgicală pentru implant cohlear.

Introducerea portelectrodului poate deteriora celulele receptoriale vestibulare, așa cum este demonstrat de unele studii histopatologic. Handzel (1) și colab. arată că, în 59% din stâncile de temporal implantate, cohleea a fost hidropică și în majoritatea cazurilor saculul a fost colapsat. Mecanismul ar putea fi reprezentat de inserția portelectrodului care induce o traumă directă la nivelul organului cohleo-vestibular, precum și de alte fenomene: fistula perilimfatică, hidropsul endo-limfatic, fenomenul Gusher intraoperator, reacția autoimună a urechii interne provocată de prezența electrodului, contaminarea cu germeni implicați în infectii locale, leziunile vasculare (ischemice sau hemoragice) sau stimulare electrică directă (2).

Dat fiind că din ce în ce mai mulți pacienți sunt implantați cohlear în fiecare an, numărul pacienților expuși la riscul de afectare vestibulară, cu consecințe asupra controlului postural și a calității vieții, se mărește (3). Pentru a limita posibilele daune structurale și funcționale ale urechii interne, cercetarea medicală lucrează în două direcții: pentru a crea dispozitive mai mici și mai puțin traumatice și pentru a stabili tehnica chirurgicală minimă invazivă.

Scopul studiului nostru a fost acela de a evalua starea senzorilor periferici vestibulari în urechile implantate cohlear față de urechile hipoacuzice neimplante la adulți.

VII.2 Materiale și metode

În acest studiu de cohortă retrospectiv, am inclus 45 de pacienți adulți (cu vârsta cuprinsă între 16 și 73 de ani, cu o medie de 43,89 ani) cu pierderea profundă bilaterală a auzului, fără antecedente personale patologice de meningită, hipoacuzie post-traumatică sau otospongioză și fără nici o patologie vestibulară cunoscută. Grupul de studiu a inclus astfel 97 de urechi, 47 de urechi operate și 50 de urechi neoperate.

Dintre aceștia, 14 pacienți au fost implantați pe ambele urechi, 19 pacienți au fost implantați monolateral iar restul (12 pacienți) nu au fost implantați.

Grupul de pacienți implantați conține subgrupul urechilor implantate 47 de urechi (14x2+19) și grupul urechilor neimplantate (19 urechi). Pentru a constitui un grup de control (urechi neoparate) comparabil numeric cu cel al urechilor operate, au fost înrolați 12 pacienți (24 urechi), cu hipoacuzie neurosenzorială profundă bilaterală, fără nici o intervenție chirurgicală otologică în trecut și fără antecedente de personale de patologie vestibulară. Menționăm că la 7 dintre pacienții operați (7 urechi) au existat rezultate ale testărilor vestibulare efectuate atât înainte de implantare cît și după implantare, pe urechea implantată. Astfel, subgrupul urechilor neoperate care va constitui grupul de control final însumează 50 (19+24+7) de urechi neoperate.

Statistica efectuată pe urechi va include cele 90 de urechi testate (47 urechi implantate, 43 urechi neimplantate), dar și rezultatele preoperatorii de la cele 7 urechi implantate pe care am reușit să le testăm înainte de intervenția chirurgicală și care vor fi asimilate urechilor neimplantate (43+7=50).

Implanturile cohleare au fost realizate de către același chirurg iar sistemele de implantare cohleară au fost furnizate de Cochlear (modelele CI 24R și CI 522), MedEl (modelele Concerto și Synchrony) și Oticon / Neurelec (modelele Digisonic SP și Digisonic SP Binaural). Abordarea chirurgicală a fost clasică, cu incizie retroauriculară, mastoidectomie și timpanotomie posterioară. Tipul de inserție a fost alegerea chirurgului intraoperator, în funcție de anatomia locală pentru cea mai bună plasare a electrodului: prin fereastra rotundă în șapte cazuri (în unele cazuri a fost necesară îndepărtarea unei părți a „ramei” osoase a ferestrei rotunde pentru o vedere mai bună) sau prin cohleostomie (25 de cazuri).

Pentru fiecare ureche implantată a fost efectuată o radiografie osoasă temporală (proiecție Stenvers modificată) pentru a verifica poziționarea corectă a electrozilor intracochleari și poziția postoperatorie a receptorului-stimulator.

Timpul dintre operația de implant cohlear și examinările vestibulare a variat între 3 și 22 de luni. La fiecare pacient a fost evaluat statusul senzorilor vestibulari periferici folosind același protocol de examinare, incluzând următoarele teste: examinarea clinică a urechii, timpanometria, testul caloric bitermic, potențialele evocate vestibulare

3

cervicale (cVEMP) și oculare (oVEMP), posturografia dinamică computerizată.

VII. 3 Rezultate

Datele au fost colectate cu ajutorul Microseft Excel. Ulterior au fost exportatde în programul SPSS 24.0 pentru prelucrare statistică

Inițial s-a efectuat analiza statistică pe întrg lotul format din 45 de pacienți. Astfel analiza descriptivă a lotului, testele Romberg, Unterberger, manevrele de poziție, testele Head Shaking si Head Impulse Test și rezultatele posturografiei computerizate au fost raportate la pacient, deci la lotul total de 45 de unități (12 neoperați, 19 implantați cohlear monolateral și 14 implantați cohlear bilateral).

Ulterior au fost efectuate calcule pe lotul de 97 de urechi studiate (operate și neoperate) pentru a raporta deficitele vestibulare evidențiate. A fost analizat separat si lotul de urechi la care au existat evaluări pre și post-operatorii.

Lotul analizat constituit din 45 de pacienți a fost format din 25 de femei (55,6%) și din 20 de bărbați (44,4%). Dintre cei 45 de pacienți, 10 provin din mediul rural (22,2%), iar 35 din mediul urban (77,8%).

Următoarele analize se raportează la pacienți, în general la nivelul întregului lot și comparativ între cele trei subloturi.

Testul Romberg a rezultat normal în 41 din cazuri (91,1%) și patologic în 4 cazuri (8,9%), reprezentând deviații nesistematizate.

Rezultatele testului Unterberger surprind o proporție de 80% (36 pacienți) rezultate normale și 20% (9 pacienți) rezultate patologice.

Testul Roll pentru urechea dreaptă a prezentat următoarele rezultate: 42 de pacienți (93,3%) au prezentat rezultate fiziologice, iar 3 pacienți (6,7%) au prezentat nistagmus. Testul Roll pentru urechea stângă se prezintă tot cu o majoritate netă de rezultate normale (42 pacienți) 93,3%, întocmai ca testull Roll dreapta.

Testul Dix Hallpicke pe dreapta prezintă, ca și celelate teste, rezultate normale în proporție majoritară de 91,1% (41 pacienți), în timp ce doar 8,9% (4 pacienți) prezintă un nistagmus patologic la această manevră diagnostic. Manevra Dix Hallpike pentru urechea stângă se înscrie în același trend al celorlalte teste de diagnostic prezentând 42 de rezultate de normalitate (93,3%) și 3 (6,7%) rezultate patologice.

Head Shaking evidențiază 3 cazuri de răspuns nistagmic (6,7%), restul pacienților (93,3%) prezentând răspunsuri fiziologice, iar cazurile patologice sunt localizate exculusiv în grupurile de pacienți operați.

Manevra diagnostică Head Impulse Test prezintă, spre deosebire de toate celelalte teste de diagnostic, un procent mai mare de răspunsuri patologice (28,9%), reprezentând 13 pacienți din totalul de 45.

Dispozitivele de implantare cohleară au fost furnizate de brandu-rile producătoare Cohlear, Medel, Oticon. În următoarele statistici vor fi luate în considerare cele 90 de urechi (urechi operate testate doar post-operator

și urechi neoperate), dar și rezultatele preoperatorii de la cele 7 urechi operate pe care am reușit să le testăm înainte de intervenția chirurgicală.

Figura 7.27 Studiul celor trei senzori vestibulari în funcție de statusul operator

4

Analiza statusului vestibular pe senzori în funcție de statusul operator ne facilitează următoarele observații: -funcția canalului lateral a fost conservată în 70,2% din cazurile implantate versus 74% din cazurile neoperate;

hiporeflexia este mai bine reperezentată în cazul urechilor implantate 21,3% versus 12% în cazurile neimplantate; areflexia reprezintă 8,5% din cazurile implantate față de 14% în cazurile neimplantate.

-funcția saculară a fost conservată în 51,1% din cazurile implantate versus 54% din cazurile neoperate; hiporeflexia este reperezentată în cazul urechilor implantate în proporție de 8,5% versus 10% în cazurile neimplantate; areflexia reprezintă 40,4% din cazurile implantate față de 36% în cazurile neimplantate.

-funcția utriculară a fost conservată în 42,6% din cazurile implantate versus 48% din cazurile neoperate; hiporeflexia este reperezentată în cazul urechilor implantate în proporție de 2,1% versus 2% în cazurile neimplantate; areflexia reprezintă 55,3% din cazurile implantate față de 50% în cazurile neimplantate.

Testele efectuate în acest studiu au ca scop evaluarea a trei (canalul lateral, sacula și utricula) din cei cinci senzori prezenți la nivelul urechii interne. S-a studiat astfel afectarea vestibulară în funcție de numarul de senzori disfuncționali (unu/doi/trei) raportînd datele la statusul operator (ureche implantată/ureche neimplantată). S-a observat că procentul de urechi fără nici un fel de deficit vestibular este mai mare la urechile neimplantate (42%) față de urechile implantate (34%). Leziunea doar a unui senzor din cei trei este reprezentată fără diferențe majore: la urechile neimplantate 12%, iar la urechile implantate 14%. Afectarea a doi senzori este, de asemenea, prezentă în proporție mai mare la urechile operate (31,9%), față de urechile neimplantate (26%). Procentul de disfuncție a tuturor celor trei senzori testați este egal reperezentat în cele două subloturi: 19,1% pentru urechile implantate și 20% pentru urechile neimplantate.

Figura 7.29 Studiul afectării vestibulare în funcție de statusul operator

Privind acelați aspect al afectării vestibulare la modul general și raportându-ne la cele două categorii de urechi

(implantate/neimplantate) observăm că deficitul vestibular este prezent în lotul urechilor implantate în proporție mai mare 66% față de 58% la urechile neoperate.

Studiul combinat între rezultatele testului Head Shaking (0-normal, 1-patologic) și afectarea funcțională a canalului lateral în funcție de statusul operator nu prezintă corelații semnificative din punct de vedere statistic.

Spre deosebire de testul Head Shaking, aceeași analiză combinată a rezultatelor testului Head Impulse Test (0-normal/1-pozitiv la dreapta/2 pozitiv la stânga/3-pozitiv bilateral) în funcție de afectarea vestibulară canalară și de statusul operator arată o corelație statistică între aceste date.

Rezultatele obținute la efectuarea posturografiei computerizate în cazul tuturor pacienților denota lipsa de deficite vestibulare acute sau compensarea acestora la pacienții examinați.

Se vor analiza cei 7 pacienți (14 urechi)) pentru care sunt disponibile datele testelor vestibulare atât la momentul pre-operator, cât și la momentul postoperator.

5

Figura 7.49 Variația statusului receptorilor vestibulari

Analiza variației funcției tuturor celor trei senzori vestibulari la cele 14 urechi după intervenția de implantare evidențiază următoarele:

-pentru canalul latereral procentul de areflexii (28,6%) se menține constant după implant, neexistând nici o variație nici pentru proporția de urechi cu funcție normală (71,4%)

-sacula și utricula prezintă la momentul preoperator 57,1% cazuri de funcție normală, iar 42,9% sunt areflexii. După implantare doar 14,3% din cazuri conservă funcția saculară, 14,3% sunt hiporeflexii, iar 71,4% din cazuri sunt areflexii.

Figura 7.50 Variația afectării globale (cel puțin un senzor afectat) (0- toți senzorii funcționali, 1- afectarea unui senzor, 2- afectarea a doi senzori, 3- afectarea a 3 senzori)

Considerînd grupul celor 14 urechi, am definit afectarea vestibulară ca afectarea unui senzor, a doi senzori sau

a trei senzori pe fiecare ureche și am studiat variația acesteia în funcție de intervenția chirurgicală. Astfel se observă: -funcția normală este prezentă înainte de operație la 42,9% din urechi, iar după implantare la doar 14,3%. -afectarea unui singur senzor există doar înainte de implantare la 14,3% din senzori -afectarea a doi senzori este prezentă la 26,8% din cazuri în preoperator și la 57,1% din cazuri la momentul

postoperator. -afectarea a trei senzori este prezentă la 14,3% din pacienți în momentul preoperator și la 28,6% din cazuri după

implantare.

6

VII.4 Discutii

Studiul pe care ni l-am propus privind influența implantării cohleare asupra senzorilor sistemului vestibular a presupus o serie de particularități privind culegerea de date, reflectate în selecția și organizarea specială a lotului de pacienți și a subloturilor de analiză. Acest specific al cercetării este detaliat în următoarele comentarii și discuții.

Analiza statistică descriptivă arată un lot omogen din punct de vedere al distribuției pacienților pe sexe, ceea ce avantajează studiul, deoarece nu se pot pune în discuție diferențe semnificative legate de sex. În orice caz, stabilitatea funcțiilor vestibulare ale urechii interne în cadrul procesului de implantare cohleară nu a fost subiectul unor dezbateri deosebite în nicio publicație de profil.

Ca în multe alte situații de analiză a adresabilității și a accesului pacienților la mijloacele moderne de diagnostic și tratament, se confirmă și în cazul studiului nostru că majoritatea pacienților tratați prin implantare cohleară provin din mediul urban, fenomen explicat prin diferențele nivelului de cultură și informare între cele două categorii de populație și prin barierele socio-economice.

Analiza combinată a mediului de proveniență pe sexe confirmă faptul că lotul este echilibrat și din acest punct de vedere.

Vârsta medie mai mică a subgrupului provenit din mediul rural poate indica un nivel de informare și un interes mai crescut pentru terapie în rândurile populației tinere din mediul rural, fată de populația de vârstă medie. Datele privind analiza vârstei medii în funcție de mediul de proveniență sunt semnificative din punct de vedere statistic (p = .036).

Am analizat statusul senzorial vestibular prin testele de tip diagnostic obiectiv care au fost dezvoltate în ultimii ani pentru bateria de evaluare a sistemului vestibular în medicina modernă: testul caloric pentru canalul orizontal semicircular, cVEMP pentru funcția saculară și oVEMP pentru funcția utriculară. Toți senzorii menționați au fost evaluați pentru toți pacienții din grupurile de studiu, urechi implantate neimplantate și cohleare.

Analiza tuturor celor 97 de urechi aflate în studiu a dus la următoarele concluzii. Funcția canalară este mai bine conservată la urechile neimplatate (74%), față de cele operate (70%) la care

intervine și deteriorarea de cauză iatrogenă. Hiporeflexia este prezentă intr-un procent mai mare la urechile implantate probabil ca un efect al chirurgiei, iar areflexia este mai prezentă în cazul urechilor neimplantate ca o evidență a deficitului vestibular asociat hipoacuziei. Receptorul canalar, așa cum reiese din studiul nostru, este cel mai puțin afectat de intervenția chirurgicală.

Funcția saculară prezintă o deteriorare mai accentuată față de funcția canalară, atît la momentul preoperator (46%) dar și la momentul postoperator (48,9%), areflexiile devenind mai numeroase după intervenția chirurgicală. Acest lucru este în acord cu diverse publicații care susțin riscul lezării senzorului sacular, care este cel mai apropiat anatomic de cohlee.

Funcția utriculară, conform studiului nostru, este cea mai afectată, areflexiile post-implantare depășind 50% (55%). Hiporeflexiile sunt neglijabile numeric în ambele categorii de urechi (implantate/neimplantate), leziunea fiind exprimată predominant prin areflexie.

Sistemul vestibular al urechii poate fi afectat prin alterarea funcționării unuia dintre senzori, a doi dintre aceștia sau complet, prin afectarea tuturor celor trei senzori. Atât situațiile de afectare a unui senzor cât și de afectarea a doi senzori sunt mai numeroase în sublotul urechilor implantate (14,9%, respectiv 31,9%) față de cele neimplantate (12%, respectiv 26%), fapt intuibil considerând riscul de leziune vestibulară pe care îl are intervenția chirurgicală. Subliniem că toate categoriile de afectare sunt totuși prezente și în lotul de urechi neoperate, în proporții considerabile, diferențele față de grupul de urechi operate nefiind statistic semnificative. Se confirmă astfel datele din literatură care susțin afectarea vestibulară asociată hipoacuziei. Procentul de afectare vestibulară a tuturor celor trei senzori este similar în cazul celor două categorii de urechi neimplantate/implantate (20% versus 19,1%).

Am abordat o analiză a afectării vestibulare de tip senzorial asociativ, evaluând cuantumul procentual al afectării urechilor pe baza deteriorării unui senzor vestibular, a asocierii deteriorării a doi senzori sau a asocierii deteriorării tuturor celor trei senzori studiați de noi. Am comparat rezultatele măsurătorilor pe urechile neimplantate cu cele ale urechilor implantate, la același moment. Pe urechile neimplantate avem 12% afectare unisenzorială față de 14, 9% pe urechile implantate, existând o diferență de 2,9% ce poate fi imputată implantării cohleare. Afectarea a doi senzori concomitent o regăsim la urechile neimplantate la 26% în timp ce pe urechile implantate crește la 31.9%, o diferență de 5.9% potențial determinată de implantarea cohleară. În ceea ce privește asocierea a trei senzori afectați concomitent, situația urechilor implantate este similară urechilor neimplantate, existând doar o diferență de 1% (20% deficit multisenzorial pentru urechile implantate versus 19,1% la urechile neimplantate). Diferența paradoxală de 0,9% în avantajul urechilor implantate poate fi datorată fie unui deficit vestibular tranzitoriu în grupul urechilor neimplantate, fie unui efect rezultat din analiza statistică, fiind vorba de o variație extrem de mică.

În orice caz, este evident faptul că afectarea vestibulară este mai prezentă în lotul urechilor implantate față de cel al urechilor neimplantate (66% versus 58%). Deși rezultatele nu au semnificație statistică, putem afirma că diferența

7

rezultată în cadrul studiului nostru susține ipoteza potențialului de deteriorare semnificativă a senzoriului vestibular în urma implantării cohleare.

Sublotul de 7 pacienți pentru care există și date preoperatorii și date postoperatorii la ambele urechi (14) a fost analizat ca lot de sine stătător. În continuare analizăm datele obținute pe acest sublot.

Canalul lateral este neafectat de intervenția de IC, toate urechile operate conservând funcția canalului lateral la statusul pre-operator, în timp ce sacula și uticula sunt afectate considerabil.

Astfel am considerat că analizarea afectării concomitente a mai mult de un senzor vestibular, care aduce un grad deosebit de deteriorare funcțională, se impune pentru a ilustra într-o manieră adecvată studiul nostru. Am comparat defictul acesta global postoperator cu situația globală din timpul preoperator. A rezultat că postoperator nu avem nici un caz la care să fi fost afectat doar un singur sensor. Afectarea a doi dintre senzorii urechii crește de la 28,6% în fază preimplantare, la 57,1% după implantare. Cazurile de urechi cu afectare a tuturor celor trei senzori cresc de la 14,3% înainte de implantare, la 28,6% după implantare. Cazurile de funcție normală (toți cei trei senzori integri) scad, în consecință, de la 42,9% înainte de implantare la 14,3% după implantare.

Analizând datele disponibile din literatura de specialitate, am identificat mai multe studii care analizează simptomatologia vestibulară după intervenția de implant cohlear. Variabilitatea acestor rezultate poate fi explicată de mai multe considerente. Unul dintre acestea este momentul examinării. Se stie că pot exista manifestări în perioada imediat postoperatorie, dar care sunt temporare, neconstituind un defict vestibular permanent.

Un alt factor este vârsta pacientului, cea mai avansată poate predispune existența unor astfel de manifestări și în absența implantului cohlear. De asemenea, modul de analiză (chestionare/anamneză) este diferit de la studiu la studiu. Trebuie ținut cont că un pacient cu implant cohlear poate suferi, ca orice alt pacient, de o patologie vestibulară independentă de implantul cohlear, sau determinată de urechea neimplantată. O anamneză detaliată care să elimine aceste patologii este esențială pentru o corectă interpretare a rezultatelor. În cazul studiului nostru două paciente au raportat instabilitate cronica persistentă.

Asocierea hipoacuziei neurosenzoriale cu patologia vestibulară la pacienții candidați la implantarea cohleară, a permis aprecierea cantitativă a acestui tip de deficit combinat al funcțiilor urechii interne și, de asemenea, evaluarea receptorilor vestibulari înainte de implantare, rezultate pe care diferiți autori le-au publicat în articolele pe care le-am analizat. Din faza de documentare, am observat că studiile pe această temă sunt relativ rare în ultimii ani, ceea ce susține, dealtfel, necesitatea cercetării de față.

Deficitul vestibular la pacienții implantați cohlear măsurat obiectiv este raportat în mod diferit de autori. În cazul studiului nostru la urechile neimplantate, deficitul canalar a fost evidențiat la 26% dintre urechi (incluzând și hiporeflexiile 12% și areflexiile 14%), rezultatul fiind similar cu cel al studiului lui Kluenter et al (3). Deficitul vestibular sacular la urechile neimplantate a fost observat în studiul nostru la 46% din pacienți (hiporeflexii 10% și areflexii 36%), rezultat similar cu cel al lui Krause et al (4). Nu există date comparative și cu studiul lui Kluenter, acesta studiind doar funcția canalară. Avantajul studiului nostru este acela că este superior tuturor celorlalte atât în ceea ce privește numărul de pacienți din lot, cât și numărul de urechi studiate (45 de pacienți și 97 de urechi).

În cazul studiului nostru, pentru lotul urechilor neoperate, am identificat 48% urechi cu funcție normală, restul de 52% având afectare utriculară, în majoritate areflexie (50%), doar 2% fiind cu hiporeflexii.

La grupul de 7 urechi care au fost evaluate și înainte, și după implantarea cohleară, testele preoperatorii au identificat o disfuncție canalară asociată surdității în 28,6% din cazuri, iar disfuncția saculară și cea utriculară au fost prezente în 42,9% din cazuri, rezultate procentual similare cu cele ale lotului total.

Postoperator, rezultatele noastre pe întreg lotul au evidențiat un deficit canalar la 29,8% din cazuri, rezultat asemănător celui din articolul lui Huygen et al. (5), dar și celor din studiul lui Enticott (6) et al. Funcția saculară a înregistrat o deteriorare la 48.9% din cazuri, rezultat ce se incadrează în media review-ului publicat de Abouzayd (7), dar care nu are termen de comparație în altele dintre puținele studii identificate de noi. Chiar și în review-ul publicat de Abouzayd (7) autorii fac refeire doar la 16 studii identificate ca fiind eligibile. În ceea ce privește funcția utriculară, am observat afectarea sa la 57,4% din cazuri în lotul nostru, așa cum precizam mai sus, neavând termen de comparație deoarece nu am identificat alte studii la adulți despre leziunile utriculare dobândite după implantarea cohleară. Putem însă compara acest rezultat cu cel al studiului pe copii efectuat de Li et al. (8), în care se raportează 64% deficite utriculare evidențiate la distanță de 2 luni și 65,4% la distanță de o lună cu procesorul oprit.

Pe sublotul celor 7 urechi analizate pre și postoperator, observăm că funcția canalului semicircular lateral nu a fost influențată de intervenția chirurgicală, fiind evident că procentajul de 28,6% cazuri cu afectare canalară existent la momentul preoperator se menține și în cazul cercetării postoperatorii.

8

VIII. STATUSUL VESTIBULAR PREOPERATOR ȘI POSTOPERATOR LA COPIII IMPLANTAȚI COHLEAR

VIII.1 Introducere

Implantul cohlear este tratamentul ”gold standard” pentru hipoacuzia severă și profundă ce nu poate fi reabilitată în mod corespunzător cu ajutorul protezelor convenționale. Ca urmare a rezultatelor optime obținute de-a lungul timpului la pacienții implantați cohlear, indicația pentru aceast tip de tratament s-a extins progresiv. Reabilitatea auditivă prin implant cohlear reprezintă unica soluție pentru copiii cu hipoacuzie neurosenzorială congenitală sau progresivă, implantarea bilaterală devenind o procedură standard în aceste cazuri.

Una dintre complicațiile acestei intervenții este leziunea vestibulară care poate fi tranzitorie sau permanentă. Manifestările clinice pot fi acute sau progresive. În literatura de specialitate procentul de afectare vestibulară ca urmare a inserției electrodului este foarte variabil (9), (10), (5). Mecanismul ar putea fi reprezentat de traumatismul direct dar și de alte modificări patologice ca: fistula perilimfatică, hidropsul endolimfatic, fenomenul gusher intraoperator, reacții autoimune determinate de prezența electrodului în spațiul urechii interne, contaminare cu germeni prezenți în infecții locale, leziuni vasculare (ischemice sau hemoragice) sau stimularea electrică directă.

Banakis Hartl et al. (11), analizează presiunea cauzată la nivel labirintic de inserția portelectrodului într-un studiu efectuat pe cinci preparate anatomo-patologice (10 stânci temporale). Au fost plasați senzori cu fibre optice la nivelulul structurilor labirintice (scala vestibuli, scala tympani, canalul semicircular lateral) apoi s-a efectuat implantarea folosind abordul prin fereastra rotundă și având la dispoziție opt tipuri diferite de portelectrozi. Concluzia ce rezultă în urma acestui experiment este că la nivelul spațiului labirintic se creează presiuni mari echivalente cu energia sunetelor de frecvență înaltă ce pot produce leziuni la nivel senzorial. Mecanimele exacte sunt doar formulate ipotetic (contactul portelectrodului cu crista fenestrae, mărimea ferestrei rotunde, translocarea electrodului de la nivelul scalei tympani la nivelul scalei vestibuli).

Unii copii pot prezenta deficit vestibular asociat hipoacuziei neurosenzoriale, ca o patologie complexă a urechii interne. Prevalența deficitului vestibular la copii cu hipoacuzie neurosenzorială este raportată ca variind între 20 și 85% (12) (13) (14) (15) (16) (17).

În hipoacuzia neurosenzorială genetică non sindromică, leziunile vestibulare se asociază în mod diferit cu diversele tipuri de mutații.

Hipoacuzia neurosenzorială sindromică se prezintă deseori cu afectare vestibulară unilaterală sau bilaterală, parțială sau completă. Cele mai frecvente sindroame cu manifestare audio-vestibulară sunt: Usher, Jervell, Lange Nielsen, CHARGE, Waardenburg, Pendred, Goldenhar, Di George (18).

Malformațiile izolate ale urechii interne ca absența partiției cohleare (sindromul Mondini), cavitatea vestibulară unică (sindromul Michael), apeductul vestibular lărgit, presupun deficite cohleo-vestibulare.

Infecția cu citomegalovirus este un factor de risc atât pentru surditate, cât și pentru deficitul vestibular. Substanțe ototoxice precum gentamicina cauzează hipoacuzie neurosenzorială, dar și vestibulopatie bilaterală. Necesitatea de a practica implantarea cohleară bilaterală presupune cunoașterea statusului vestibular

preoperator pentru a putea minimiza riscul de leziune a receptorilor echilibrului, întrucât vestibulopatia bilaterală reprezintă un impediment major pentru dezvoltarea generală. Deficitul vestibular manifest în copilărie, în special cel bilateral, duce la instabilitate cronică ce poate afecta achizițiile motorii și cognitive ale copilului. Impactul este cu atât mai sever, cu cât debutul patologiei este mai devreme, înaintea vârstei de un an, deoarece copilul nu a învățat încă să meargă și să îsi mențină poziția ortostatică (19), (20). În aceste cazuri pot apărea hipotonie axială, probleme de reprezentare spațială. Deficitul cognitiv este generat de erori în crearea imaginii proprii prin raportarea la spațiul înconjurător (21), (22). Copiii pot prezenta în aceste cazuri dispraxie, dislexie, disgrafie (16), (23).

Ținând cont de efectul negativ al deficitului bilateral vestibular asupra echilibrului și dezvoltării globale, reabilitarea auditivă prin IC trebuie să evite, dacă este posibil, leziunile vestibulare. Pentru a atinge acest scop, statusul vestibular trebuie testat și cunoscut înainte de intervenția chirurgicală de IC. Metoda cea mai adecvată de evaluare a statusului vestibular în cazul copiilor este, potrivit experienței noastre, cVEMP. Acesta poate fi efectuat de la vârsta de 2 luni și este un test obiectiv, rapid, neinvaziv. Înregistrarea depinde de contracția mușchiului sternocleidomastoidian. Factorii care pot perturba desfășurarea testului se referă la lipsa de colaborare a copilului sau la diferite patologii neuromusculare care fac imposibilă menținerea contracției musculare.

VIII.2 Materiale și metode

În acest studiu prospectiv, au fost incluși 80 de copii. Grupul a fost omogen din punct de vedere al distribuției pe sexe: 41 băieți și 39 fete. 58 (72,5%) provin din mediul urban și 22 (27,5%) din mediul rural.

Vârsta medie la momentul implantării a fost de 4,35 ani. Copiii au fost implantați cohlear pentru hipoacuzie

9

profundă sau severă. 31,3% au fost implantați monolateral, 68,8% au fost implantați bilateral. Chirurgia a fost efectuată de același chirurg pentru toate cazurile. Dispozitivele cohleare au fost furnizate de

brandurile Cochlear (CI 24RE, CI 512 și CI 522), MedEl (Concerto, Pulsar, C40 și Synchrony) și Oticon / Neurelec (Digisonic SP și Neuro ZTI CLA). Abordarea chirurgicală a urmat etapele clasice: incizie retroauriculară mică, mastoidectomie și timpanotomie posterioară. Opțiunea chirurgului pentru inserția electrodului prin cochleostomie sau prin fereastra rotundă depinde de anatomia locală.

După operație, a fost efectuată o radiografie temporală (vedere Stenvers modificată) pentru a verifica poziția corectă a stimulator-receptorului și a electrozilor intracochleari. Protocolul de testare preoperator (T0) a inclus evaluarea vestibulară a funcției saculare prin potențiale evocate miogenice cervicale (cVEMP). Pentru a evita influențarea testului vestibular de către patologia externă și/sau medie a urechii, am efectuat o examinare clinică prealabilă a urechii prin otomicroscopie și impedansmetrie. cVEMP s-a repetat postoperator pentru fiecare ureche implantată pentru a evalua conservarea funcției otolitice saculare. Testul a fost programat la cel puțin 3 luni după intervenția chirurgicală (T1) pentru a evita eventualele deficiențe tranzitorii.

Pentru înregistrările cVEMPs, copilul a fost plasat în poziția sezând, în brațele părintelui, capul fiind întors spre partea opusă urechii testate, urmărind o țintă de interes.

Până în prezent nu există un consens pentru parametrii normativi necesari interpretarii cVEMP la copii. Pe de altă parte, înregistrarea VEMP la copiii mici poate prezenta dificultăți deosebite, cum ar fi contracția insuficientă sau inconstantă a CSM sau lipsa de conformitate. Din aceste motive, am decis să raportăm numai prezența sau absența complexului P1-N1 fără o evaluare a variației amplitudinii lui.

VIII.3 Rezultate

Rezultatele au fost arhivate cu ajutorul Microsoft Excel. Prelucrarea statistică s-a realizat cu ajutorul SPSS 24.0. S-au aplicat teste statistice adaptate fiecarui lot și sublot de pacienți. Rezultatele analizei statistice privind funcția vestibulară a copiilor cu implant cohlear sunt prezentate în cele

ce urmează, începând cu statistica descriptivă demografică. Eșantionul format din 80 de copii a inclus 41 de băieți (51,3%)și 39 de fete (48,8%), validat fiind statistic din

punct de vedere al distribuției pe sexe. Dintre aceștia, 55 (68,8%) au fost implantați cohlear monolateral, iar 25 (31,3%) au fost fost implantați cohlear

bilateral (simultan sau secvențial). Studiul combinat al frecvenței tipului de implant (monolateral/bilateral) în funcție de sex a evidențiat: dintre

cele 25 de cazuri implantate cohlear monolateral, 13 (52%) au fost pacienți de sex feminin, iar 12 (48%) au fost pacienți de sex masculin; dintre cele 55 de cazuri implantate cohlear bilateral, 26 (47,3%) au fost pacienți de sex feminin, iar 29 (52,7%) au fost pacienți de sex masculin.

Repartiția pe medii de proveniență demonstrează că 58 (72,5%) de cazuri provin din mediu urban și 22 (27,5%) de cazuri provin din mediu rural.

Au fost utilizate diferite modele de implant cohlear, aparținând brand-urilor Oticon (35,6%), Medel (28,8%), Cohlear (35,6%).

Figura 8.12 Statusul funcției saculare pre (T0) și postoperator (T1) la toate urechile implantate (n=135)

Am analizat la cele 135 de urechi funcția saculară preoperatorie, definită ca moment T0. În 75,6% din cazuri

10

am obținut răspuns cVEMP prezent, în timp ce la 24,4%, răspunsul a fost absent. După implantarea cohleară, moment definit T1, am retestat funcția saculară pentru a surprinde variațiile statusului sacular. În 53,3% din cazuri am obținut potențiale saculare prezente, iar in 46,7% din cazuri răspunsul a fost absent.

Figura 8.13 Statusul funcției saculare pre (T0) și postoperator (T1) la urechile cu raspuns cVEMP prezent la T0 (n=102)

Pentru a evidenția variația funcției vestibulare, raportată la chirurgia cohleară, am luat în considerare doar urechile care prezentau la momentul T0 răspuns prezent la cVEMP. Dintre cele 102 de urechi cu potențiale saculare cVEMP prezente, 70,6% și-au conservat funcția după implantare, în timp ce 29,4% au pierdut această funcție.

Figura 8.14 Statusul funcției saculare postoperator (T1) la grupul cu IC bilateral secvențial comparativ cu grupul

cu IC bilateral simultan la copiii cu cel puțin o funcție saculară conservată la T0

Considerând că vestibulopatia bilaterală induce un prognostic nefavorabil pentru dezvoltarea cognitivă și neuro-

motorie a copilului, am analizat grupul de copii implantați cohlear bilateral pentru a evidenția câți prezintă o pierdere a funcției saculare bilateral după chirurgie. Am definit două subgrupuri: grupul de copii cu IC bilateral secvențial și cel de copii cu IC bilateral simultan. Copiii considerați pentru acest studiu aveau cel puțin o ureche cu funcție saculară normală. Această analiză pune în evidență evoluția pacienților după chirurgie (celelalte grafice prezentate anterior prezentând statistici referitoare la urechi/senzor). În primul grup (copii cu IC secvențial), 8 pacienți (25%) au manifestat o vestibulopatie saculară bilaterala după chirurgie, ei avînd funcție saculară normală bilateral înainte de intervenție. În cel de-al doilea grup (copii cu IC simultan), 2 pacienți (18,18%) prezintă de asemenea absența

11

răspunsului cVEMP bilateral postoperator, ei având doar o ureche cu funcție saculară prezentă înainte de intervenție, funcție pe care o pierd după implantare.

Vestibulopatii monolaterale (pacienți cu funcție saculară bilaterală prezentă preoperator care înregistrează pierderea unui senzor dupa implantare) se înregistrează la 18,75% din pacienții grupului cu IC secvențial.

Unii pacienți își conservă statusul sacular, ei avînd deficit sacular monolateral preoperator și rămânând în acest stadiu și după implant (6,25% din grupul cu IC secvențial și 18,18% din grupul cu IC simultan).

Există și pacienți cu funcție saculară bilateral prezentă înainte de intervenție și conservată după implantare (50% în grupul cu IC secvențial și 63,64% în grupul cu IC simultan).

Figura 8.15 Statusul sacular (cVEMP) preoperator (T0) în funcție de lateralitatea intervenției chirurgicale și de tipul de implantare (n=135)

Statusul vestibular sacular preoperator, evidențiat prin prezența potențialelor miogenice cervicale de origine vestibulară a fost analizat tinînd cont de mai multe variabile. Astfel, la cele 70 de urechi drepte răspunsul cVEMP este prezent la 54 de cazuri (77,1%) și absent la 16 cazuri (22,9%). Din cele 65 de urechi stângi implantate, 48 (73,8%) au funcția saculară normala, iar 17 (26,2%) au funcția saculară compromisă.

Considerând tipurile de implantare cohleară am observat ca din cele 79 de cazuri de IC bilaterale secvențiale, 63 (79,7%) au funcția saculară prezentă, iar 16 (20,3%) au pierdut această funcție. IC bilaterale simultane (32) se prezintă cu funcție saculară conservată la 20 de cazuri (62,5%) și absentă la 12 cazuri (37,5%). În cazul IC monolaterale (24), 19 (79,2%) au reflex cVEMP prezent, iar 5 (20,8%) au reflex sacular absent.

Figura 8.16 Statusul sacular (cVEMP) postoperator în funcție de lateralitatea intervenției chirurgicale și de tipul de implantare (n=135)

12

Statusul vestibular sacular postoperator a fost analizat tinînd cont de aceleși variabile.

La cele 70 de urechi drepte răspunsul cVEMP este prezent la 37 de cazuri (52,9%) și absent la 33 cazuri (47,1%). Din cele 65 de urechi stângi implantate, 35 (53,8%) au funcția saculară normala, iar 30 (46,2%) au funcția saculară compromisă. Considerând tipurile de implantare cohleară am observat ca din cele 79 de cazuri de IC bilaterale secvențiale, 41 (51,9%) au funcția saculară prezentă, iar 38 (48,1%) au pierdut această funcție. IC bilaterale simultane (32) se prezintă cu funcție saculară conservată la 16 de cazuri (50%) și absentă la 16 cazuri (50%). În cazul IC monolaterale (24), 15 (62,5%) au reflex cVEMP prezent, iar 9 (37,5%) au reflex sacular absent.

Variația funcției vestibulare de la momentul preoperator (T0) la momentul postoperator (T1), în cadrul grupului de urechi care aveau răspuns sacular la T0 (102 urechi), a fost evaluată în funcție de diverși factori.

Comparativ, în grupul de urechi drepte 68, 5% își mențin funcționalitatea senzorului sacular, iar 31,5% o pierd, față de grupul de urechi stângi în care 72,9% conservă funcția saculară, iar 27,1% o pierd.

Daca efectuăm același tip de evaluare a variației statusului vestibular la nivelul celor trei grupe implantate (monolateral/bilateral simultan/bilateral secvențial), observăm că funcția vestibulară se menține în proporție mai mare la copiii implantati simultan (80%) și la cei implantati monolateral (78,9%) față de grupul cu implant bilateral secvențial unde procentul de conservare a senzorului sacular este de 65,1%.

VIII.4 Discuții

Din punct de vedere al rezultatelor oferite de statistica descriptivă a lotului se pot face următoarele observații. Eșantionul este omogen, ca distribuție a sexelor. Procentul majoritar de pacienți implantați bilateral din lotul nostru este în accord cu ultimele tendinte

internaționale care susțin reabilitarea auditivă a ambelor urechi datorită evidențelor științifice privind beneficiile pentru auz și înțelegerea vorbirii în mediul cu zgomot, dar și pentru abilitățile de localizare sonoră.

Analiza mediului de proveniență arată ca majoritatea pacienților implantați cohlear provin din mediu urban. Acest fapt poate fi explicat ținând cont de gradul de cultura și informare al populației din cele două medii, de lacunele de acoperire a teritoriului în ceea ce privește screeningul auditiv la nou născuți, de barierele socio-economice existente, toate aceste elemente influențând în final adresabilitatea la serviciile medicale de diagnostic și tratament, mai favorabilă pacienților din mediul urban.

În studiul nostru, sistemele de implantare cohleară au provenit de la trei brand-uri producătoare, iar utilizarea acestora are o distribuție omogenă în eșantionul nostru.

Dintre modelele utilizate se observă că MedEl Synchrony, Digisonic SP au o frecvență majoritară, în timp ce cele trei modele Cohlear prezente au o distribuție frecvențială comparabilă. Folosirea predominantă a unui model de IC se poate explica prin faptul ca respectivul model este opțiunea tehnologică cea mai avansată pentru o perioadă de timp și deci accesarea acestuia pentru pacienți reprezintă alternativa cea mai bună. În funcție de frecvența și momentele la care brandurile lansează pe piață modele noi din ce în ce mai avansate tehnologic, statistica efectuată indică dinamica acestor schimbări și accesul pacienților din lotul nostru la acest progres tehnologic.

Din punct de vedere al studiului funcției vestibulare la copil, cVEMP este un test adecvat, rapid, neinvaziv. Întrucât nu există protocoale pentru interpretare (24), (25), (26), (27), am analizat doar prezența sau absența complexului P1N1.

Testarea vestibulară a copiilor este limitată datorită dificultăților de practicare a testelor, dar și a lipsei de maturitate a reflexelor vestibulare la vârste mici. A fost ales ca metodă de testare cVEMP datorită faptului că este un test rapid, non invaziv, posibil de efectuat de la circa 2 luni.

În ceea ce privește parametrii de normalitate, neexistând încă norme oficiale, clinicienii se raportează la publicațiile experților în domeniu. De exemplu, o publicație din 2018 (Noij K) a avut ca obiect de studiu validarea raportării înregistrărilor funcționale cVEMP ale pacienților la un model ideal al normalității, constând într-o matriță a complexului P1N1 obținută prin medierea și prelucrarea înregistrărilor efectuate la subiecți sănătoși din punct de vedere vestibular (28).

În 2014 Papathanasiou et al. (29) publică o lucrare care elaborează norme pentru înregistrarea și interpretarea cVEMP.

Parametrii sugerați de Papathanasiou et al. (29) pentru efectuarea cVEMP cu stimul osos, raportați și în literatura de specialitate sunt: frecvența de 100-500 Hz, stimuli impulsivi (skull tap sau minishakers), intensitatea de stimulare de 150 dB FL (force level-unitate de conversie pentru a defini cantitatea de energie livrată).

Sacula este structura vestibulară cea mai apropiată de cohlee și are un risc major de lezare, așa cum se arată în studii anatomopatologice (1).

Asocierea dintre hipoacuzie neurosenzorială și deficitul vestibular poate sugera o patologie complexă a urechii

13

interne. Documentarea acestei patologii asociate are o istorie lungă (30), (31) una dintre primele cercetări în domeniu afirmând că patologia vestibulară poate fi prezentă/asociată la copiii cu hipoacuzie neurosenzorială cu o frecvență de 20%-70% (31) (32). In studiul nostru această asociere (dintre hipoacuzia neurosenzorială bilaterală si areflexia saculară) a fost evidențiată în 24,4% din cazuri. Variabilitatea procentelor prezentate de literatură poate fi datorată mai multor considerente. În unele studii sunt considerate atât areflexiile (deficitele totale) cât și deficitele vestibulare parțiale (hiporeflexiile), față de studiul nostru care a luat în considerare doar areflexiile saculare. De asemenea, testarea tuturor receptorilor (canale semicirculare, utriculă, saculă), poate conduce la înregistrarea unui procent mai mare de afectare vestibulară, studiul prezent analizând doar funcția saculară.

Așadar rata de asociere a hipoacuziei neurosenzoriale severe/profunde cu areflexia saculară evidențiată prin acest studiu este de 24,4%. Diferite studii efectuate pe această temă atestă asocierea mai sus menționată, dar prezintă rezultate cu o mare variabilitate, între 20 și 85% (33) (34), (35). Dacă areflexia saculară a fost diagnosticată la momentul preoperator (T0) în 24,4% din urechile testate (n = 135), iar la momentul postoperator (T1) în 46,67% din cazuri, putem concluziona că diferența indică în mod indirect procentul de pacienți care au pierdut funcția vestibulară în urma intervenției chirurgicale.

Pentru a măsura reala variație determinată de actul chirurgical asupra funcției saculare, s-a efectuat același tip de analiză, dar considerând doar urechile care aveau reflex sacular la momentul T0 (preoperator). Am observat că 70,6% conservă această funcție, în timp ce 29,4% dintre urechi o pierd. Acest procent reprezintă cazurile de deteriorare a neuroepiteliului senzorial vestibular ca urmare a manevrelor chirurgicale, in special cea de introducere a portelectrodului și indică riscul crescut al unor astfel de leziuni la pacienții candidați la implantare cohleară. O astfel de raportare a variației reale este prezentată într-un studiu pe adulți, publicat de Todt et al. care evidențiază 19% leziuni canalare și 21% leziuni saculare postoperatorii (pacienți care aveau rezultat la testele vestibulare pre-operatorii și care și-au modificat statusul vestibular dupa intervenție).

Literatura de specialitate prezintă un risc de leziune vestibulară datorat chirurgiei ce este cuprins între 50% și 85% (36). O publicație recentă (review) confirmă că variabilitatea deficitului vestibular la copiii implantați este mare, între 18% și 85% (12).

Un review ce analizează tema deficitului vestibular la copiii implantați cohlear (Verbeque et al) prezintă pe un eșantion de 828 de pacienți deficitul sacular preoperator în proporție de 0-53%, iar postoperator în proporție de 17-84% (12). Se observă că procentul de asociere a deficitului sacular cu hipoacuzia neurosenzorială prezintă o mare variabilitate. Există studii (37) care nu gasesc deficit vestibular sacular preoperator (Christy,2014)), dar și cazul contrar în care deficitul preoperator este prezent la toate cazurile studiate (Singh, 2012) (15). Neconsiderând aceste cazuri extreme, variația asocierii deficitului vestibular cu surditatea se observă între 28,58% și 91,3. Menționăm că majoritatea studiilor raportează datele la pacienți, există însă și un studiu (38) care prezintă rezultatele referindu-se la numărul de urechi (Zagolski). Lucrarea de față încearcă să trateze ambele modalități de expunere, pentru a avea o viziune cât mai completă a fenomenului. Dacă luăm în considerare studiile cu cei mai mulți pacienți (39), (40), observăm că deficitul vestibular preoperator are o frecvență de 41,44% (Tibukait, Xu). Procentul de 24,4% de deficite saculare preoperatorii pe care le-am pus în evidență prin studiul nostru, a inclus de fapt doar areflexiile, așa cum s-a prezentat anterior. Areflexiile saculare deduse din datele prezentate de review se prezintă între 0% și 66,66%. Procentul nostru este similar cu cel obținut de Cushing et al. din 2009 (13), respectiv 28,58%.

Datele care exprimă afectarea vestibulară postoperatorie sunt similare cu cele care reprezintă areflexiile saculare, variind între 0% și 84,37% din cazuri. Rezultatul nostru, 46, 7% este similar cu cel relatat de Cusing et al.,din 2008 (34), respectiv 40%. Studiul efectuat pe cohorta cea mai numeroasă (Inoue et al. din 2013) (16), respectiv 62 de pacienți (din 89 înrolați), evidențiază doar hiporeflexii saculare.

Afectarea senzorială bilaterală post-implantare, care trebuie evitată pentru că afectează dezvoltarea globală a copilului, este menționată de doi autori: Cushing (2008) (34) cu 20% din cazuri și Shall (2009) (41) cu 62,5% din cazuri. Studiul nostru evidențiază 25% de areflexii saculare bilaterale în grupul de copii cu IC secvențial și 18,18% în grupul cu IC simultan. Menționăm ca aceste rezultate au fost efectuate pe eșantionul de copii care prezenta răspuns sacular la T0.

Raportarea propriilor rezultate la cele deja existente este importantă pentru a valida propria metodologie de examinare, dar și pentru a putea îmbunătăți protocoalele folosite.

Cazuri de vestibulopatie bilaterală au fost identificate în acest studiu în grupul de copii implantați bilateral secvențial. În grupul de copii implantați bilateral simultan nu au existat cazuri de areflexie bilaterală datorată chirugiei, dar au existat cazuri de areflexie bilaterală datorate asocierii dintre o leziune postchirurgicală pe o ureche și o leziune preexistentă momentului implantării pe urechea contralaterală.

Analizând statusul sacular la nivelul grupului de copii în funcție de strategia de implantare cohleară secvențială sau simultană observăm că: la mai mult de jumătate dintre pacienții noștri s-a conservat funcția saculară la ambele urechi (63,64% din cazuri pentru grupul cu IC bilateral simultan și 50% pentru grupul cu IC secvențial); conservarea

14

unicei funcții saculare s-a produs la grupul cu IC bilateral secvențial în 6,25% din cazuri, iar în grupul cu IC simultan în 18,18% din cazuri. 18,18% si-au pierdut unica funcție saculară după implantarea cohleară simultană, devenind astfel pacienți cu vestibulopatie bilaterală. Pierderea funcției ambilor senzori saculari s-a înregistrat în cazul IC bilateral secvențial la 25% din copii.

Statusul sacular preoperator studiat în funcție de lateralitatea urechii arată o prezență relativ uniformă a existenței potențialului miogenic (77,1% în cazul urechilor drepte față de 73,8% în cazul urechilor stângi). Din punct de vedere al tipologiei de implant, prezența complexului P1N1 în grupurile care ulterior au fost implantate monolateral sau bilateral secvențial a fost similar (79%). Grupul care a fost supus IC simultan a avut un procent mai mic de prezență a reflexului sacular în perioada preoperatorie.

Aceeași analiză efectuată la momentul T1 (postoperator), evidențiază o prezență similară a potențialului sacular pe urechile drepte și stangi (52,9% versus 53,8%). După implantare, grupurile de urechi cu IC bilateral secvențial și cele cu IC simultan se prezintă cu procente echivalente de funcție saculară normal (51,9% versus 50%). Grupul de urechi aparținând copiilor implantați monolateral însă, manifestă o menținere a reflexului sacular în proporție mai mare (62,5%).

S-a raportat variația reală a funcției saculare (calculată anterior doar pe urechile ce prezentau funcție saculară la momentul preoperator) la numărul total de urechi (n=135). S-a observant astfel că mai mult de jumătate (53,3%) au conservat funcția saculară, 22,2% au pierdut-o, în timp ce 24,4% nu au suferit nicio variație deoarece aveau deja o areflexie vestibulară asociată hipoacuziei.

Dacă în cazul copiilor cu hipoacuzie neurosenzorială bilaterală și deficit sacular monolateral congenital, principiul implantării cohleare a urechii cu deficit vestibular ar fi fost respectat, cu scopul de a conserva receptorul sacular funcțional, acest studiu nu ar fi putut fi efectuat, deoarece implantarea pe o ureche cu areflexie vestibulară nu poate produce nicio variație în activitatea senzorului.

15

IX. EFECTELE INSERȚIEI PORTELECTRODULUI PRIN COHLEOSTOMĂ VERSUS FEREASTRĂ ROTUNDĂ ASUPRA FUNCȚIEI VESTIBULARE

IX.1 Introducere

Cea de-a treia direcție de studiu a tezei doctorale constă în evaluarea impactului modului de inserție a portelectrodului asupra funcției vestibulare.

Odata cu creșterea numărului de intervenții chirurgicale pentru implantarea cohleară, datorită extinderii indicațiilor și datorită accesibilității garantate prin programele naționale de sănătate, a crescut în consecință și numărul de pacienți cu risc de leziune vestibulară. Pentru a limita aceste efecte nedorite, cercetarea medicală a adoptat două direcții de studiu și acțiune, ambele în scopul diminuării componentei traumatice perioperatorii a urechii interne: crearea de dispozitive cu portelectrod cât mai mic și mai fin și stabilirea unor tehnici chirurgicale de inserție a portelectrodului cât mai puțin traumatice.

Astfel, abordul chirurgical (prin fereastra rotundă sau cochleostomie) este un factor care merită a fi studiat deoarece alegerea unei tehnici minim invazive poate duce la rezultate mai bune prin conservarea receptorilor vestibulari.

Principiul introducerii portelectrodului se supune necesității de poziționare a acestuia în scala tympani, excepțiile fiind foarte rare. Accesul prin fereastra rotundă este o metodă care explorează o zonă anatomică cu rezistență mai mică, nefiind deci nevoie de frezare, decât în cazul în care accesul este îngreunat de rama superioară a ferestrei ce poate fi protruzionată, iar în acest caz este eliminată prin frezare. Cohleostomia reprezintă abordarea cohleei în zone precizate din punct de vedere anatomo-chirurgical, care implică frezarea. Metodologia de îndepărtare a unor zone de os prin frezare prezintă mai multe dezavantațe: încălzirea osului cu consecințele agresiunii termice asupra țesuturilor vecine (de exemplu nervul facial), producerea de pulbere de os care poate pătrunde de la nivelul cohleostomiei in capsula otică, dar și vibrația mecanică intensă care poate reprezenta o traumă/comoție labirintică.

Există date în literatură care susțin ambele tipuri de metode. Diferiți autori prezintă avantajele și dezavantajele celor două abordări posibile ale urechii interne: inserția electrodului prin cohleostomie sau prin fereastră rotundă. Variabilitatea acestor date poate fi determinată de mai multe considerente: experiența chirurgului pentru o metodă sau alta, tipul de metode folosite pentru testarea vestibulară, cât și momentul testării în raport cu momentul intervenției, nomenclatura anatomo-chirurgicală utilizată.

Scopul studiului nostru a fost acela de a evalua statusul senzorilor periferici vestibulari și de a analiza o posibilă corelare a acestora cu tipul de abord chirurgical: cohleostomie și fereastră rotundă.

Analiza a fost efectuată atât pentru lotul de adulți, cât și pentru lotul de copii.

IX.2 Materiale și metode

Pentru această direcție de studiu a tezei am luat în considerare aceleași loturi, de adulți și de copii, la care am raportat statusul senzorial vestibular în funcție de metoda de inserție a portelectrodului utilizată.

Metodele de testare a statusului vestibular sunt cele descrise la capitolul ”Materiale și metode” pentru lotul de pacienți adulți și respectiv pentru lotul de copii.

Datele disponibile au fost analizate prin aceleași metodologii statistice, în sensul solicitat de scopul pe care ni l-am propus: analizarea impactului căii de inserție a portelectrodului asupra senzorilor vestibulari .

IX.3 Rezultate

Datele au fost colectate cu ajutorul Microsoft Excel. Prelucrarea statistică s-a efectuat cu SPSS 24.0. Au fost analizate aceleași loturi (copii și adulți), din perspectiva tipului de inserție a portelectrodului, prin

fereastra rotundă sau prin cohleostomie, pentru a corela acest aspect cu deficitul vestibular postoperator. În primă fază raportăm rezultatele analizei statistice a datelor provenite de la lotul de adulți.

16

Figura 9.1 Frecvența procentuală a tipurilor de abord chirurgical

Din cele 47 de urechi la 70,2% s-a folosit abordul prin cohleostomie, în timp ce accesul prin fereastra rotundă

a fost folosit doar în 29,8% din cazuri (date cu semnificație statistică).

Figura 9.3 Analiza statusului vestibular al celor trei senzori în funcție de abordul chirurgical la urechile operate (n=47)

Analiza statusului vestibular la urechile operate în funcție de abordul chirurgical evidențiază următoarele: - pentru canalul lateral grupul cu cohleostomie prezintă 69,7% cazuri cu funcție conservată, 24,2% cazuri de hiporeflexie și 6,1% cazuri de areflexie; grupul cu acces prin fereastră rotundă prezintă 71,4% cazuri cu funcție normală, 14,3% cazuri de hiporeflexie și 14,3% cazuri de areflexie. - pentru saculă statistica evidențiază în cazul grupului cu acces prin cohleostomie 51,5% cazuri cu funcție normală. 9,1% cazuri de hiporeflexie și 39,4% cazuri de areflexie; grupul cu acces prin fereastră rotundă prezintă 50% cazuri cu funcție normală, 7,1% cazuri de hiporeflexie și 42,9% cazuri de areflexie. - pentru utriculă grupul cu cohleostomie prezintă 42,2% cazuri cu funcție conservată, niciun caz de hiporeflexie și 57,6% cazuri de areflexie, neînregistrându-se cazuri de hiporeflexie; grupul cu acces prin fereastră rotundă prezintă 42,9% cazuri cu funcție normală, 7,1% cazuri de hiporeflexie și 50% cazuri de areflexie.

70,2%

29,8%

COFR

17

Figura 9.4 Impactul abordului chirurgical asupra afectării unuia sau mai multor senzori ai aceleiași urechi operate (n=47)

(0- senzori vestibulari funcționali, 1- un senzor vestibular afectat, 2- doi senzori vestibulari afectați, 3- trei senzori vestibulari afectați)

Pentru a evidenția impactul pe care îl are modul de inserție al portelectrodului asupra funcției vestibulare, s-a efectuat un calcul statistic care să permită evidențierea numărului de receptori lezați pe fiecare ureche operată. Astfel pentru grupul cu acces prin cohleostomie (33 de urechi) observăm conservarea funcției tuturor celor 3 senzori în 36,4% din cazuri, afectarea unui singur senzor vestibular în 12,1% din cazuri, afectarea a doi senzori vestibulari în 30,3% din cazuri, iar afectarea tuturor celor trei senzori în 21,2% din cazuri. Pentru grupul cu acces prin fereastră rotundă (14 urechi) observăm conservarea funcției în 28,6% din cazuri, afectarea unui singur senzor vestibular în 21,4% din cazuri, afectarea a doi senzori vestibulari în 35,7% din cazuri, iar afectarea tuturor celor trei senzori în 14,3% din cazuri. În lotul de copii cu urechi operate pentru implantare cohleară am obținut următoarele rezultate:

Din cele 135 de urechi la 58,51% s-a folosit abordul prin cohleostomie, în timp ce accesul prin fereastra rotundă a fost folosit în 41,49% din cazuri).

Figura 9.7 Distribuția frecvenței tipurilor de abord chirurgical în funcție de secvențialitatea intervenției chirurgicale

Din perspectiva modului de folosire a abordului chirurgical (cohleostomă/fereastră rotundă) în funcție de tipul și secvențialitatea intervenției (implant cohlear monolateral/bilateral secvențial/implant cohlear simultan) am obținut următoarele date: în cazul urechilor implantate bilateral secvențial (79), 43 (54,4%) au avut ca abord chirurgical cohleostoma, iar 36 (45,6%) utilizând ca acces fereastra rotundă ; în cazul urechilor implantate bilateral simultan (32), la 25 (78,1%) s-a folosit ca acces cohleostoma, iar la 7 (21,9%) s-a utilizat fereastra rotundă; la urechile pacienților implantați monolateral (24) s-a folosit cohleostoma la 11 cazuri (45,8%), iar fereastra rotundă la 13 cazuri (54,2%).

18

Figura 9.8 Statusul funcției saculare postoperator (T1) la grupul de urechi cu cVEMP prezent preoperator (T0)

raportat la abordul chirurgical (n=102)

În figura ilustrată este prezentată variația funcției vestibulare în grupul celor 102 urechi (care prezentau răspuns sacular la evaluarea preoperatorie), în funcție de accesul chirurgical (cohleostoma/fereastră rotundă). În grupul urechilor implantate cu acces prin cohleostomă (57 de urechi), 68,40% au conservat răspunsul cVEMP, în timp ce 31,60% au pierdut potențialul electric sacular. În grupul urechilor cu acces chirurgical prin fereastră rotundă, 73,33% au menținut răspunsul sacular fiziologic, iar 26,67% au prezentat postoperator areflexie saculară.

a) Statusul sacular (cVEMP) preoperator (T0) în

funcție de abordul chirurgical

b) Statusul sacular (cVEMP) postoperator în funcție de abordul chirurgical

Figura 9.9 Comparație între statusul sacular preoperator și postoperator

(n=135)

19

Comparând statusul sacular preoperator cu cel postoperator, observăm ca grupul de urechi ce a fost implantat folosind cohleostomia a variat de la un procent de 27,8% de afectare vestibulară înainte de implant la 50,6% de cazuri de areflexie vestibulară după implantare. În cazul grupului implantat folosind accesul prin fereastra rotundă, afectarea vestibulară a variat de la 19,6% la momentul preoperator la 41,1% la momentul postoperator.

Rezultatele fiziologice s-au obținut la: - Momentul preoperator în 72,2% din cazuri penttru cei la care ulterior s-a practicat abord prin

cohleostomie și la 80,4% din cazuri la care ulterior s-a practicat abord prin fereastra rotundă - Momentul postoperator în 49,4% din cazurile cu cohleostomie și în 58,9% din cazurile cu fereastră

rotundă

IX.4 Discuții

În lotul de adulți observăm o predominanță a cazurilor la care inserția electrodului s-a efectuat prin cohleostomie (70,2%) față de cele la care s-a ales inserția prin fereastra rotundă (29,8%). Dominanța inserției prin cohleostomă este valabilă și la lotul de copii, dar diferența dintre cazurile cu inserție prin cohleostomă și cele prin fereastra rotundă este mai mică: 79 urechi implantate cu inserție prin cohleostomie (58,51%) și 56 de urechi implantate cu inserție prin fereastra rotundă (41,49%).

Această diferență dintre lotul de adulți și cel de copii poate fi explicată de contextul în care a fost efectuat studiul. Astfel, pentru adulții operați în urmă cu câțiva ani nu a existat o preocupare specială privind conservarea funcțiilor structurilor vestibulare, pe când pentru copiii operați din ce în ce mai mult pentru implantare cohleară bilaterală în ultimii ani, perioada de evaluare și implantare a pacienților s-a suprapus cu dorința colectivului medical de a limita cât mai mult posibil leziunile la nivel vestibular, idee ce era susținută de literatura de specialitate.

Este vorba despre o populație chirurgicală în mișcare, deoarece există încă mulți pacienți implantați cu acces prin cohleostomie, dar conceptual se face tranziția către alegerea ferestrei rotunde ca mod de acces preferențial datorită riscurilor mai mici implicate. Probabil, dacă studiul ar fi fost efectuat într-un moment ulterior celui în care l-am realizat, majoritatea pacienților ar fi fost implantați cu acces prin fereastra rotundă. Astfel, neajunsul numeric manifestat în detrimentul unei metode sau a celeilalte se manifestă în funcție de plasarea în timp a studiului.

Multiple publicații de specialitate au susținut cohleostomia ca fiind o tehnică chirurgicală cu argumente legate de modalitatea de efectuare și de zona anatomică cea mai indicată în vederea minimalizării leziunilor potențiale vestibulare (42), (43), (44). Riscul implicat de această procedură este reprezentat de manevra de frezare a osului care poate produce agresiune mecanică și termică. În plus, particulele rezultate în urma frezării pot pătrunde în urechea internă și pot iniția și favoriza osificări. Este de asemenea pe larg polemizată ambiguitatea nomenclaturii pentru topografia cocheostomiei, ceea ce face dificilă înțelegerea unor noțiuni anatomice legate de procedurirle de inserție a portelectrodului în cohlee.

O altă preocupare, în afara directei lezări a sistemului vestibular, este și cea legată de eventualele derapaje ale portelectrodului în cohlee și distrugerile tisulare și senzoriale pe care acestea le induc. De exemplu, portelectrodul, după depășirea planului orificiului de inserție (cohleostomă sau fereastră rotundă), în funcție de unghiul de înclinare și de forța și viteza de inserție aplicate, poate traversa membrana bazilară cu prețul unor distrugeri ale organului Corti, și se poate plasa în rampa vestibulară, cu scăderea eficienței în stimularea nervului cohlear, dar cu atingerea funcției vestibulare și cu probabilitatea favorizării fenomenelor de fibroză intracohleară. De aceea, menținerea cursului de inserție în rampa tympani după realizarea căii de abord a cohleei este deosebit de importantă pentru pacient, dar și pentru mulți autori ai celor mai recente studii din domeniu.

Wanna et al. (45) au demonstrat că accesul prin fereastra rotundă (incluzând și varianta acestei metode care implică frezarea bordului ferestrei rotunde pentru o mai bună vizualizare a ferestrei) garantează inserția în scala tympani într-un procent de 91% (respectiv 84%) din cazuri, față de cohleostomie care permite accesarea scalei tympani în 37% din cazuri. O ’Connel (46) confirmă aceste date într-un studiu și mai recent (2016).

Connor (47), utilizând electrozi laterali și imagistica postoperatorie, precizează că frecvența de translocare (deplasare în scala vestibuli) a electrodului în turul bazal a cohleei este mai mare pentru cohleostomie decât pentru accesul prin fereastra rotundă, susținând, la rândul lui, aceleași concluzii anterior prezentate.

Riscul cohleostomiei se manifestă dealtfel chiar de la inițierea executării acestui timp operator, prin posibilitatea de a introduce portelectrodul direct în scala vestibuli, întrucât sediile cohleostomiei pe o suprafață atât de mică a executării procedurii pot fi diferite (48), (49).

Riscul de inserție în scala vestibuli este mai prezent în cazul în care cohleostomia este anterioară ferestrei rotunde comparativ cu localizarea inferioară față de fereastra rotundă (50), (51).

S-a pus astfel problema identificării locului ideal pentru efectuarea cohleostomiei, care să afecteze cel mai puțin funcția vestibulară și care să evite cât mai mult plasarea portelectrodului în rampa vestibulară și, de asemenea, să scadă riscul translocării portelectrodului în timpul introducerii acestuia în cohlee.

20

Comparația celor două modalități de acces este tema unui articol publicat de Todt et al. (43) care face referință la cohleoastomia anterioară și fereastra rotundă (cu eliminarea rebordului superior al ferestrei rotunde).

Concluzia studiului lui Todt et al. este că diferențele identificate de către ei sunt statistic semnificative și recomandă utilizarea accesului prin fereastra rotundă ca fiind mai puțin traumatic.

Privind articolul lui Todt, Sylvette Wiener-Vacher (44) răspunde că accesul tradițional prin fereastra rotundă poate fi mai dificil la copil din cauza lipsei de pneumatizare a mastoidei și datorită spațiului îngust oferit de timpanotomie. Tehnica adoptată este adaptată pentru vârsta pediatrică, se încercă salvarea nervului chorda tympani și se efectuează o cohleostomie inferioară și verticală față de nișa ferestrei rotunde cu scopul de a evita leziunile laminei spirale și inserția portelectrodului în scala vestibuli. După Wiener-Vacher S., folosind această tehnică, rata leziunilor vestibulare ajunge la circa 10%, similară procentului de 13% raportat de Todt et al. pentru abordul prin fereastra rotundă tradițional, fiind mult mai redus decât cel asociat cohleostomiilor (50%).

Studiul nostru pe lotul pediatric cu cele 102 unități care prezentau funcție saculară normală la momentul pre-operator evidențiază o afectare saculară de 26,7% din copiii implantați cu acces prin fereastra rotundă față de 31,6% la cei implantați utilizând cohleostomia.

Dacă facem însă raportarea la întreg lotul de 135 de copii, afectarea saculară este de 41,15% pentru cei la care s-a utilizat fereastra rotundă ca metodă de inserție a portelectrodului și de 50,6% pentru cei la care s-a utilizat cohleostomia, evidența potențialului lezional mai mic fiind de partea abordului prin fereastra rotundă, rezultatele noastre fiind în acord cu cele comunicate de studiile recente cele mai prestigioase.

Asemeni grupului francez condus de Wiener-Vacher (44), Todt (52) confirmă că abordul prin fereastra rotundă poate fi o cale de a conserva mai bine funcția vestibulară, în special răspunsul sacular.

Figura 9.13 Arii pentru efectuarea cohleostomiei (A- cohleostomie anterioară, B-cohleostomie antero-inferioară, C- cohleostomie inferioară, I- incus/nicovală, S- stapes/scăriță)

Modificat după Badr et al. (53)

Pentru clarificarea sediului ideal al cohleostomiei, astfel ca și acestă tehnică să beneficieze de o siguranță în inserțiaport electrodului, Badr A et al. (53) prezintă trei zone în care este posibilă efectuarea cohleostomiei, zone pe care le ilustrează conform figurii 9.13: cochleostomia superioară, cohleostomia antero-inferioră și cochleostomia inferioară. Punctele de reper anatomice sunt tangenta la marginea inferioară a ferestrei rotunde (axa X), tangenta la marginea anterioară a ferestrei rotunde (axa Y), parabola tangentă la marginea superioară a ferestrei rotunde și planul inferior reprezentat de segmentul mastoidian al nervului facial. Cea mai sigură zonă pentru efectuarea cohleostomiei pare a fi intersecția dintre zona B și C pentru că garantează introducerea portelectrodului în scala tympany.

Există, de asemenea, studii care arată că rezultatele testelor vestibulare nu au fost semnificativ diferite înainte și după intervenția chirurgicală a implantului cohlear (CI) între cohleostomie și grupurile cu ferestre rotunde, așa cum este studiul lui Kluenter et al. (3) care nu găsește modificări semnificative între cele două metode de abord chirurgical (pacienții fiind evaluați cu ajutorul posturografiei computerizate și al testului caloric). Menționăm că posturografia nu este instrumentul ideal de a pune în evidență o leziune vestibulară, cu atât mai mult cu cât este efectuată la distanța postoperator, când leziunile vor fi compensate. Înregistrările VEMP sunt utile pentru a studia acest aspect (al leziunii vestibulare dependente de metoda de inserție a portelectrodului) deoarece organele otolitice, în special sacula, sunt cele mai expuse la lezare. Nici în lotul nostru de adulți nu există diferențe semnificativ statistice între cele două metode, deși în lotul pediatric este evidentă o conservare mai bună a funcției saculare prin utilizarea accesului prin fereastra

21

rotundă. Considerând lotul de copii, la analiza frecvenței tipului de abord chirurgical (cohleostoma/fereastră rotundă) la

nivelul grupurilor cu IC monolateral, bilateral simultan și bilateral secvențial, s-a observat ca în cazul urechilor cu IC monolateral a fost folosit mai mult accesul prin fereastra rotundă (54,2%) față de accesul prin cohleostomă (45,8%). La urechile cu IC bilateral este mai frecventă folosirea cohleostomei: pentru grupul cu IC bilateral simultan în 78,1% din cazuri, iar pentru grupul cu IC bilateral secvențial în 54,4% din cazuri.

Tendința în efectuarea alegerii metodei de inserție a fost aceea de a efectua la același pacient implantat bilateral, ambele tipuri de inserție (o ureche cu inserție prin fereastra rotundă și cealaltă ureche cu inserție prin cohleostomă), decizie ce se reflectă în grupul celor operați secvențial și care oferă studiului posibilitatea de comparare a efectelor vestibulare induse. Au existat cazuri unde alegerea chirurgului a fost ghidată de condiții anatomice particulare, alegându-se metoda cea mai sigură pentru pacient privind reușita intervenției.

La pacienții adulți cu implant cohlear nu se respectă acestă constatare, probabil datorită numărului mic de urechi (19).

Analizând pierderea funcției saculare în funcție de secvențialitatea intervenției în lotul de copii cu implant cohlear din studiul nostru observăm că, atât pentru implantarea cohleară secvențială cât și pentru cea simultană, cazurile implantate prin fereastra rotundă au un procent de conservare a funcției saculare mai bun decât cei operați la care inserția portelectrodului s-a efectuat prin cohleostomă.

22

X. CONCLUZII GENERALE

1. Tratamentul diferitelor forme de hipoacuzie prin implantare cohleară poate expune pacientul la riscuri de deteriorare a sistemului vestibular induse de chirurgia implantului cohlear. Aceste leziuni au impact diferit asupra echilibrului și statusului vestibular al pacientului, în funcție de momentul în care se instalează, cea mai dramatică situație fiind cea a copilului mic la care se produc deficite vestibulare bilaterale postimplantare. În acest context, studiul pe care ni l-am propus privind influența implantării cohleare asupra senzorilor sistemului vestibular a presupus o serie de particularități privind culegerea de date, reflectate într-o selecție și o organizare specială a lotului de pacienți și a subloturilor de analiză.

2. Loturile și subloturile au fost omogene din punct de vedere al distribuției pe sexe, iar lotul și subloturile de copii au fost omogene și din punct de vedere al vârstei. Predomină pacienții proveniți din mediul urban ca urmare a unui grad de cultură și de informare mai bun, datorită unei accesibilități mai facile la serviciile medicale și a unei situații socio-economice mai favorabile.

3. Evaluarea pacienților a fost efectuată cu teste consacrate ca metode de diagnostic vestibular standard în domeniul audio-vestibulogiei în cele mai dezvoltate și performante centre de profil din lume, incluzând și cele mai recente teste obiective disponibile validate. Pentru lotul de adulți s-a putut astfel efectua cuantificarea funcțională pentru trei dintre cei cinci senzori vestibulari existenți la nivelul urechii interne, iar pentru lotul de copii s-a utilizat un instrument de diagnostic vestibular obiectiv potrivit vârstei, evaluând senzorul sacular.

4. Pacienții cu hipoacuzie neurosenzorială severă sau profundă pot asocia deficite vestibulare, lucru confirmat și în lotul nostru de studiul. În cazul analizei rezultatelor la adulți, se poate susține faptul că hipoacuzia neurosenzorială severă/profundă se asociază îndeosebi cu deficite otolitice.

5. Evaluarea postoperatorie a afectării vestibulare la urechile implantate la adulți a arătat că: - utricula este senzorul la care se înregistrează cea mai mare deteriorare, sacula este afectată în proporție mai mică, iar canalul lateral este cel mai puțin afectat; - postoperator nu există în lotul nostru de adulți nici un caz la care să fi fost afectat doar un singur sensor vestibular. - afectarea vestibulară postoperatorie persistă la adult, aspect pus în evidență de cuantificarea deficitului de compensare prin evaluarea posturografică computerizată. 6. În grupul nostru de copii implantați cohlear, cu funcție saculară preoperatorie prezentă, s-a observat: - o deteriorare a funcției saculare (areflexie) post-implantare în 29,4% dintre urechile implantate, ceea ce confirmă un risc iatrogen chirurgical real; - areflexia vestibulară bilaterală a fost indusă chirurgical doar la copiii implantați bilateral secvențial, dar a fost prezentă și la copii implantați bilateral simultan datorită asocierii dintre o leziune indusă chirurgical pe o ureche și o leziune pre-existentă implantării pe urechea contralaterală; - procentajul de leziune vestibulară bilaterală mai mare prin inducerea unui deficit sacular la cea de-a doua ureche operată la copil în cadrul lotului secvențial, sprijină ideea că decizia momentului implantării celei de-a doua urechi în cazul evidenței deficitului vestibular pe prima ureche implantată trebuie luată astfel încât să se ofere suficient timp pentru dezvoltarea mersului și pentru evitarea retardului cognitiv al copilului. 7. Modul de realizare a intervenției de implantare cohleară prin respectarea unor criterii minim invazive ar putea

reduce la minim leziunile vestibulare induse prin această chirugie. Statusul senzorial vestibular postimplantare cohleară la adulții și copiii din loturile prezentate a fost analizat comparativ în studiul nostru pentru cele două căi principale de inserție a portelectrodului: prin cohleostomă, calea clasică, și prin fereastra rotundă, propusă ca fiind mai puțin traumatică.

8. Pentru lotul de adulți nu s-au pus în evidență diferențe semnificative între cele două metode de inserție a electrodului. Însă, adultul având dezvoltate strategiile locomotorii, consecințele unor leziuni vestibulare definitive după intervenția de implant cohlear sunt mai puțin importante decât la copilul mic. Afectarea utriculară în grupul de adulți este mai importantă la inserția prin cohleostomă, în situațiile cu afectare postoperatorie funcția utriculară fiind întotdeauna complet pierdută. Conform analizei statistice, indiferent de tipul de inserție utilizat, senzorii cei mai expuși riscului de leziune sunt cei otolitici, în special utricula.

9. În cazul lotului de copii s-a urmărit senzorul sacular și s-a arătat că inserția portelectrodului prin fereastra rotundă are un potențial mai mare de conservare saculară, leziunile fiind semnificativ mai reduse decât la cazurile cu acces prin cohleostomie.

10. Studiul de față indică faptul că inserția portelectrodului implantului cohlear prin fereastra rotundă este metoda cea mai indicată ori de câte ori aceasta este posibilă atât la copil și adult, deoarece oferă mai multe șanse de conservare a senzorilor vestibulari comparativ cu cohleostoma, lucru extrem de important mai ales în implantarea cohleară bilaterală a copilului mic înainte de achiziția mersului.

11. La copilul de vârstă mică evaluarea vestibulară înainte și după intervenția chirurgicală este esențială în

23

reabilitarea surdității prin implant cohlear, deoarece dezvoltarea neuro-motorie și cognitivă a copilului depind de funcționarea structurilor senzoriale vestibulare. În cazul copiilor mici, deficitele vestibulare preexistente implantării cohleare sau induse chirurgical trebuie în mod imperios să beneficieze de un program de reabilitare vestibulară care să se desfășoare concomitent cu abilitarea/reabilitarea auditiv-verbală, proces pe care îl putem defini ca o „intervenție precoce în reabilitarea vestibulară”. Deficitul vestibular parțial și cel unilateral atât la copil cât și la adult poate fi compensat cu succes prin tratament fizic recuperator, însă areflexia vestibulară bilaterală rămâne o provocare, întrucât absența oricărui input vestibular periferic determină persistența dezechilibrului, întârzierea achiziției mersului la copil și scăderea autonomiei pacienților adulți și nu favorizează reabilitarea vestibulară. Aceste cazuri ar putea reprezenta candidații implantării cohleo-vestibulare în viitor.

12. Afectarea vestibulară este deci posibilă și probabilă cu ocazia implantării cohleare, iar protocolul de diagnostic vestibular efectuat înainte de implantarea cohleară poate evidenția deficitele vestibulare preexistente, asociate surdității. Acest fapt ajută la formularea indicației chirurgicale, care trebuie să respecte principiul salvării funcționale a cel puțin unui vestibul cu scopul de a evita deficitul bilateral, acesta din urmă prezentând un risc important de scădere a calității vieții pacientului, fiind un deficit extrem de dificil de reabilitat. În acest sens, posibila lezare vestibulară asociată intervenției chirurgicale trebuie discutată cu pacientul la completarea consimțământului informat. Având în vedere argumentele rezultate din cercetarea doctorală prezentă, cu privire la importanța funcțională senzorială vestibulară la adult și mai ales la copil, susținem:

a. introducerea obligativității efectuării bilanțului vestibular fiecărui pacient candidat la implantare cohleară, atât preoperator pentru stabilirea strategiei medicale de tratament al surdității, cât și la 3 luni postoperator, în vederea identificării eventualelor deficite vestibulare iatrogene și a instituirii tratamentului recuperator cât mai precoce la nevoie; b. folosirea ferestrei rotunde pentru inserția portelectrodului ori de câte ori este posibil, în scopul reducerii la maximum a deficitelor vestibulare postoperatorii, mai ales la copil.

24

Bibliography 1. Hadzel O, Burgess BJ, Nadol JB Jr. Histopathology of the peripheral vestibular system after cochlear implantation in the human. Otol Neurotol. 2006, Vol. 27, 1, pg. 57-64.

2. Tien HC, Linthicum FH. Histopathologic changes in the vestibule after cochlear implantation. Otolaryngol Head Neck Surg. 2002, Vol. 127, 1, pg. 260-264.

3. Kluenter KD, Lang-Roth R, Guntinas-Lichius O. Static and dynamic postural control before and after cochlear implantation in adult patients. Eur Arch Otorhinolaryngol. 2009, Vol. 266, 10, pg. 1521-1525.

4. Krause E, Louza JP, Wechtenbruch J, Gürkov R. Influence of cochlear implantation on peripheral vestibular receptor function. Otolaryngol Head and Neck Surg. 2010, Vol. 142, 6, pg. 809-813.

5. Huygen PLM, Hinderink JB, van der Broek P et al. The risk of vestibular function loss after intracochlear implantation. Acta Otolaryngol (Stockh). 1995, Vol. Suppl 520, pg. 270-272.

6. Enticott JC, Tari S, Koh SM et al. Cochlear implant and vestibular function. Otol Neurotol. 2006, Vol. 27, 6, pg. 827-830.

7. Abouzayd M, Smith PF, Moreau S, Hitier M. What vestibular tests to choose in symptomatic patients after a cochlear implant? A systematic review and meta-analysis. Eur Arch Otorhinolaryngol. 2017, Vol. 274, 1, pg. 53-63.

8. Li X, Gong S.