7/27/2019 Flecainide Toxicology

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8 6 0 A r c h i v e s o f D i s e a s e i n C h i l d h o o d , 1 9 8 9 , 6 4h a e m o r r h a g i c l e s i o n , a n d t h e p o s s i b i l i t y t h a t t h ep r i m a r y e v e n t may h a v e b e e n i s c h a e m i c o rt h r o m b o e m b o l i c r e q u i r e s i n v e s t i g a t i o n .We s u g g e s t t h a t i n t r a c e r e b r a l d a m a g e i n n e o n a t a l

i s o i m m u n e t h r o m b o c y t o p e n i c p u r p u r a may a r i s e i nt h r e e d i f f e r e n t w a y s . P e r i n a t a l h a e m o r r h a g e mayo c c u r a s a r e s u l t o f b i r t h t r a u m a . S p o n t a n e o u sh a e m o r r h a g e may o c c u r p r e n a t a l l y s e c o n d a r y t os e v e r e t h r o m b o c y t o p e n i a ( a s i n c a s e 1 ) . F i n a l l y ,e a r l i e r p r e n a t a l l e s i o n s may o c c u r g i v i n g r i s e t o t h en e u r o l o g i c a l f e a t u r e s we h a v e d e s c r i b e d .T h e r e l a t i v e i n c i d e n c e o f t h e s e l e s i o n s i s u n -k n o w n ; o u r e x p e r i e n c e w i t h f i v e c a s e s s u g g e s t s t h a tp r e n a t a l l e s i o n s may b e m o r e common t h a n p r e -v i o u s l y t h o u g h t . F u r t h e r i n v e s t i g a t i o n o f t h em e c h a n i s m o f t h e e a r l i e r p r e n a t a l l e s i o n s i s r e q u i r e da s t h e r e a r e i m p o r t a n t i m p l i c a t i o n s f o r o b s t e t r i cm a n a g e m e n t . R e g u l a r a n t e n a t a l u l t r a s o u n d s c r e e n -i n g i n p r e g n a n c i e s t h o u g h t t o b e a f f e c t e d may g i v ef u r t h e r i n f o r m a t i o n a b o u t t h e n a t u r e a n d t i m i n g o fe v e n t s .B e c a u s e t h e p u r p u r a i s t r a n s i e n t , n e o n a t a l i s o i m -mune t h r o m b o c y t o p e n i c p u r p u r a may r e m a i n u n d i -a g n o s e d i n t h e n e o n a t a l p e r i o d . Some u n e x p l a i n e dc a s e s o f p o r e n c e p h a l y may t h e r e f o r e b e t h e r e s u l t o fp r e n a t a l d a m a g e i n n e o n a t a l i s o i m m u n e t h r o m b o c y -t o p e n i c p u r p u r a ( c a s e 5 ) . We l o o k e d a t a f u r t h e r f i v ec h i l d r e n w i t h u n e x p l a i n e d p o r e n c e p h a l y a n d c a r r i e do u t p l a t e l e t t y p i n g o f m o t h e r a n d c h i l d ; i n n o c a s ew a s t h e r e e v i d e n c e o f p l a t e l e t i n c o m p a t i b i l i t y .N e v e r t h e l e s s , n e o n a t a l i s o i m m u n e t h r o m b o c y -t o p e n i c p u r p u r a s h o u l d b e c o n s i d e r e d a s a p o s s i b l e

d i a g n o s i s i n u n e x p l a i n e d p o r e n c e p h a l y , p a r t i c u l a r l yi f i t i s a s s o c i a t e d w i t h o p t i c h y p o p l a s i a .I n c o n c l u s i o n , p r e n a t a l i n t r a c e r e b r a l l e s i o n s o c c u ri n a s s o c i a t i o n w i t h n e o n a t a l i s o i m m u n e t h r o m b o c y -t o p e n i c p u r p u r a a n d g i v e r i s e t o a c h a r a c t e r i s t i cp a t t e r n o f n e u r o l o g i c a l a b n o r m a l i t y , i n c l u d i n g o p t i ch y p o p l a s i a . F u r t h e r c l a r i f i c a t i o n o f t h e m e c h a n i s mo f t h e s e l e s i o n s i s r e q u i r e d .We t h a n k D r R C r a w f o r d a n d t h e B l o o d T r a n s f u s i o n S e r v i c e , LawH o s p i t a l f o r t h e i r h e l p .R e f e r e n c e s

P a t r i a r c o M, Y e h S . I m m u n o l o g i c a l t h r o m b o c y t o p e n i a i np r e g n a n c y . O b s t e t G y n e c o l S u r v 1 9 8 6 ; 4 1 : 6 6 1 - 7 1 .2 Z a l n e r a i t i s E L , Y o u n g R S K , K r i s h n a m o o r t h y K S . I n t r a c e r e b r a lh e m o r r h a g e i n u t e r o a s a c o m p l i c a t i o n o f i s o i m m u n e t h r o m -b o c y t o p e n i a . J P e d i a t r 1 9 7 9 ; 9 5 : 6 1 1 - 4 .3 M a g n y J F , V i a l M, B e s s i s R , e t a l . H e m o r r a g i e c e r e b r a l ea n t e n a t a l e e t i n c o m p a t i b i l i t e p l a q u e t t a i r e f o e t o - m a t e r n e l l e .A r c h F r P e d i a t r 1 9 8 4 ; 4 1 : 7 1 1 - 2 .4 M o r a l e s W J , S t r o u p M . I n t r a c r a n i a l h e m o r r h a g e i n u t e r o d u et o i s o i m m u n e n e o n a t a l t h r o m b o c y t o p e n i a . O b s t e t G y n e c o l1 9 8 5 ; 6 5 : 2 0 s - 1 .De V r i e s L S , C o n n e l i J , B y d d e r GM , e t a l . R e c u r r e n t i n t r a -c r a n i a l h a e m o r r h a g e s i n u t e r o i n a n i n f a n t w i t h a l l o i m m u n et h r o m b o c y t o p e n i a . C a s e r e p o r t . B r J O b s t e t G y n a e c o l1 9 8 8 ; 9 5 : 2 9 9 - 3 0 2 .6 F r i e d m a n J M , A s t e r RH . N e o n a t a l a l l o i m m u n e t h r o m b o c y -t o p e n i c p u r p u r a a n d c o n g e n i t a l p o r e n c e p h a l y i n t w o s i b l i n g sa s s o c i a t e d w i t h a ' n e w ' m a t e r n a l a n t i p l a t e l e t a n t i b o d y . B l o o d1 9 8 5 ; 6 5 : 1 4 1 2 - 5 .C o r r e s p o n d e n c e t o Dr JE D a v i d s o n , D e p a r t m e n t o f P a t h o l o g y ,W e s t e r n I n f i r m a r y , G l a s g o w G l l 6 N T .A c c e p t e d 2 5 J a n u a r y 1 9 8 9

F l e c a i n i d e t o x i c i t yG A B RUSSE L L AND R P MARTIND e p a r t m e n t o f P a e d i a t r i c C a r d i o l o g y , R o y a l L i v e r p o o l C h i l d r e n ' s H o s p i t a l

S U M M A R Y F l e c a i n i d e t o x i c i t y o c c u r r e d i n a n i n f a n tb e i n g t r e a t e d f o r r e f r a c t o r y a t r i o v e n t r i c u l a r r e - e n t r yt a c h y c a r d i a . V e n t r i c u l a r t a c h y c a r d i a d e v e l o p e dwhen d e x t r o s e w a s s u b s t i t u t e d f o r m i l k f e e d s . Web e l i e v e t h a t m i l k w a s i n t e r f e r i n g w i t h t h e a b s o r p t i o no f f l e c a i n i d e , a n d s o a h i g h s e r u m c o n c e n t r a t i o nd e v e l o p e d when m i l k f e e d s w e r e s t o p p e d .F l e c a i n i d e a c e t a t e i s a c o m p a r a t i v e l y new d r u g f o rt h e t r e a t m e n t o f s u p r a v e n t r i c u l a r a n d v e n t r i c u l a ra r r h y t h m i a s . E a r l y c l i n i c a l e x p e r i e n c e i n i n f a n t s a n dc h i l d r e n h a s s h o w n t h a t i t i s e f f e c t i v e a n d w e l lt o l e r a t e d . ' 2

C a s e r e p o r tA b a b y b o y w a s b o r n a t 3 4 w e e k s ' g e s t a t i o n a f t e r a na p p a r e n t l y u n c o m p l i c a t e d p r e g n a n c y . H e w a s h y d -r o p i c a t b i r t h , w e i g h i n g 3 1 0 0 g ( > 9 0 t h c e n t i l e ) .R e s u s c i t a t i o n w i t h e n d o t r a c h e a l i n t u b a t i o n w a sr e q u i r e d , a n d m e c h a n i c a l v e n t i l a t i o n w a s c o n t i n u e df o r t h r e e d a y s . A f t e r e x t u b a t i o n h e r e m a i n e dc y a n o s e d a n d a h y p e r o x i c t e s t c o n f i r m e d t h e p r e -s e n c e o f a n a p p r e c i a b l e r i g h t t o l e f t s h u n t . S t a n d a r di n v e s t i g a t i o n s d i d n o t i d e n t i f y a c a u s e f o r t h eh y d r o p s f e t a l i s , a n d h e w a s r e f e r r e d f o r c a r d i o l o g i c a la s s e s s m e n t .On t r a n s f e r t o o u r h o s p i t a l a t 6 d a y s o f a g e h ew e i g h e d 2 1 0 0 g a n d w a s n o l o n g e r h y d r o p i c . H e

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a p p e a r e d c y a n o s e d o n 30% o x y g e n , a n d w a s m i l d l yt a c h y p n o e i c . T h e r e w a s a g r a d e 2 / 6 m i d s y s t o l i cm u r m u r , m a x i m a l a t t h e l e f t f o u r t h i n t e r c o s t a ls p a c e . T h e l i v e r w a s p a l p a b l e 3 c m , a n d t h e s p l e e n1 c m , b e l o w t h e c o s t a l m a r g i n .T h e e l e c t r o c a r d i o g r a m s h o w e d s i n u s r h y t h m w i t hn o e v i d e n c e o f p r e - e x c i t a t i o n . A r a d i o g r a p h o f t h ec h e s t s h o w e d m i l d c a r d i o m e g a l y . C r o s s s e c t i o n a le c h o c a r d i o g r a p h y i d e n t i f i e d a n a t r i a l s e p t a l d e f e c t ,w i t h d o m i n a n t r i g h t t o l e f t s h u n t i n g o n c o n t r a s t a n dD o p p l e r e x a m i n a t i o n .The p u l m o n a r y v e n o u s c o n n e c t i o n w a s u n c e r t a i ns o c a r d i a c c a t h e t e r i s a t i o n w a s c a r r i e d o u t t o e x c l u d et o t a l a n o m a l o u s p u l m o n a r y v e n o u s c o n n e c t i o n . Ap u l m o n a r y a r t e r i o g r a m , h o w e v e r , d i d e s t a b l i s h t h a tt h e p u l m o n a r y v e i n s c o n n e c t e d n o r m a l l y t o t h e l e f ta t r i u m . T h e r e w a s a p p r e c i a b l e p u l m o n a r y h y p e r t e n -s i o n a n d a r i g h t t o l e f t s h u n t a t a t r i a l l e v e l . I t i s l i k e l yt h a t t h i s w a s a s s o c i a t e d w i t h p e r s i s t e n t p u l m o n a r yh y p e r t e n s i o n o f t h e n e w b o r n .C a r d i a c c a t h e t e r i s a t i o n w a s c o m p l i c a t e d b y a ne p i s o d e o f s u p r a v e n t r i c u l a r t a c h y c a r d i a . D i r e c tc u r r e n t c a r d i o v e r s i o n r e s t o r e d s i n u s r h y t h m b u ts e v e r a l f u r t h e r e p i s o d e s o f t a c h y c a r d i a o c c u r r e dd u r i n g t h e n e x t 2 4 h o u r s . An e l e c t r o c a r d i o g r a mt a k e n d u r i n g a n e p i s o d e o f t a c h y c a r d i a s h o w e d t h ef e a t u r e s o f a t r i o v e n t r i c u l a r r e - e n t r y t a c h y c a r d i a .T h e t a c h y c a r d i a w a s i n i t i a l l y t r e a t e d b y d i r e c tc u r r e n t c a r d i o v e r s i o n a n d d i g i t a l i s a t i o n , b u t a s t h ee p i s o d e s c o n t i n u e d f l e c a i n i d e ( 0 - 5 - 2 . 0 m g / k g ) w a sg i v e n i n t r a v e n o u s l y . O r a l f l e c a i n i d e w a s s t a r t e d a t ad o s e o f 2 m g / k g i n d i v i d e d d o s e s , a n d i n c r e a s e dw h i l e s e r u m c o n c e n t r a t i o n s w e r e c l o s e l y m o n i t o r e d .T h e r e w a s a r e d u c t i o n i n t h e f r e q u e n c y o f t h ee p i s o d e s o f t a c h y c a r d i a a s t h e o r a l d o s e o f f l e c a i n i d ew a s i n c r e a s e d o v e r a p e r i o d o f t w o t o t h r e e w e e k s . I tw a s n o t e d t h a t a h i g h d o s e o f f l e c a i n i d e w a s r e q u i r e dt o g a i n c o n t r o l o f t h e t a c h y c a r d i a a n d a c h i e v ea d e q u a t e s e r u m c o n c e n t r a t i o n s . T h e n o r m a lr e c o m m e n d e d d o s e o f f l e c a i n i d e i s 2 - 1 0 m g / k g i nd i v i d e d d o s e s , b u t i n t h i s p a t i e n t a t o t a l d o s e o f 3 0m g / k g d i d n o t c o m p l e t e l y c o n t r o l t h e t a c h y c a r d i a .I t w a s s u s p e c t e d t h a t i n a d e q u a t e a b s o r p t i o n m i g h ta c c o u n t f o r t h e p o o r c l i n i c a l r e s p o n s e , a s t h et a c h y c a r d i a r e s p o n d e d c o n s i s t e n t l y t o f l e c a i n i d eg i v e n i n t r a v e n o u s l y . To a s s e s s t h i s , t h e s e r u mf l e c a i n i d e c o n c e n t r a t i o n was m e a s u r e d t w o , f i v e ,a n d e i g h t h o u r s a f t e r 2 5 m g o f f l e c a i n i d e h a d b e e ng i v e n o r a l l y ( t a b l e ) . The d o s e a t t h e t i m e w a s 2 5 m ge v e r y e i g h t h o u r s ( 3 0 m g / k g / d a y ) . As t h e s e r u mc o n c e n t r a t i o n s w e r e i n t h e l o w e r p a r t o f t h er e f e r e n c e r a n g e , t h e d o s e w a s i n c r e a s e d f u r t h e r t o2 5 m g e v e r y s i x h o u r s ( 4 0 m g / k g / d a y ) . T h i s a b o l i s h e dt h e t a c h y c a r d i a f o r e i g h t d a y s , b u t t h e r e w a s c o n c e r na b o u t t h e h i g h d o s e r e q u i r e d .I t w a s c o n s i d e r e d p o s s i b l e t h a t m i l k m i g h t b e

F l e c a i n i d e t o x i c i t y 8 6 1T a b l e 1 S e r u m f l e c a i n i d e c o n c e n t r a t i o n sD o s e o f f l e c a i n i d e ( m g ) S e r u m f l e c a i n i d ec o n c e n t r a t i o n s ( g l g / / ) * a f t e ra d m i n i s t r a t i o n ( h o u r s )

2 5 82 5 m g O r a l l y e v e r ye i g h t h o u r s ( 3 0 m g / k g / d a y )w i t h m i l k f e e d s 1 8 8 2 0 3 5 1 92 5 m g O r a l l ye v e r y s i x h o u r s( 4 0 m g / k g / d a y ) w i t hm i l k f e e d s 9 9 0 - -2 5 mg O r a l l ye v e r y s i x h o u r s( 4 0 m g / k g / d a y ) d e x t r o s ef e e d s o n l y f o r 2 4 h o u r s 1 8 2 4 -* R e f e r e n c e r a n g e 4 0 0 - 1 0 0 0 I L g / l .i n t e r f e r i n g w i t h a b s o r p t i o n o f f l e c a i n i d e a s t h e r e w a sn o c l i n i c a l e v i d e n c e o f m a l a b s o r p t i o n . T h i s w a se v a l u a t e d b y m e a s u r i n g s e r u m f l e c a i n i d e c o n c e n t r a -t i o n s b e f o r e a n d a f t e r a 2 4 h o u r p e r i o d o f r e c e i v i n g5% g l u c o s e f e e d s a l o n e ( s e e t a b l e ) . A t t h e e n d o ft h e 2 4 h o u r p e r i o d h e d e v e l o p e d v e n t r i c u l a r t a c h y -c a r d i a . T h i s w a s p r e s e n t i n t e r m i t t e n t l y f o r t h e n e x t6 0 m i n u t e s , b u t a s t h e p a t i e n t r e m a i n e d h a e m o -d y n a m i c a l l y s t a b l e n o a d d i t i o n a l t r e a t m e n t w a sg i v e n . T h e o r a l f l e c a i n i d e w a s s t o p p e d a n d m i l kf e e d s r e s t a r t e d .T h e s u p r a v e n t r i c u l a r t a c h y c a r d i a r e c u r r e d 2 4h o u r s a f t e r t h e f l e c a i n i d e h a d b e e n s t o p p e d . T r e a t -m e n t w i t h a c o m b i n a t i o n o f d i g o x i n a n d p r o p r a n o l o l ,a n d d i g o x i n a n d d i s o p y r a m i d e , w a s u n s u c c e s s f u l .E v e n t u a l l y h e w a s g i v e n a m i o d a r o n e o r a l l y ( 3 m g / k gt h r e e t i m e s d a i l y ) a n d w h e n t h e r a p e u t i c s e r u mc o n c e n t r a t i o n s w e r e a c h i e v e d t h e t a c h y c a r d i a w a sc o n t r o l l e d . D u r i n g s i x m o n t h s o f o u t p a t i e n t f o l l o wu p , h e h a s r e m a i n e d f r e e o f t a c h y c a r d i a .D i s c u s s i o nT h i s c a s e s h o w s t h a t m i l k may i n t e r f e r e w i t h t h ea b s o r p t i o n o f f l e c a i n i d e g i v e n o r a l l y i n e a r l y i n f a n c y ,a n d i t i s p o s s i b l e f o r f l e c a i n i d e t o x i c i t y t b o c c u r o nw i t h d r a w a l o f m i l k f e e d i n g . C l i n i c a l e x p e r i e n c e i nt h e u s e o f f l e c a i n i d e i n t h e m a n a g e m e n t o f c h i l d -h o o d t a c h y a r r h y t h m i a s i s i n c r e a s i n g . T h e r e i s ,h o w e v e r , l i t t l e i n f o r m a t i o n o n i t s u s e i n i n f a n c y . T h ep h a r m a c o l o g y o f f l e c a i n i d e h a s b e e n s t u d i e d i na d u l t s 3 a n d e x t r a p o l a t i o n t o i n f a n c y may n o t b ea c c u r a t e .F l e c a i n i d e h a s a p r o a r r h y t h m i c e f f e c t a n d t h i smay o c c u r w i t h i n t h e ' t h e r a p e u t i c r a n g e ' . 4 5 V e n -

7/27/2019 Flecainide Toxicology

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8 6 2 A r c h i v e s o f D i s e a s e i n C h i l d h o o d , 1 9 8 9 , 6 4t r i c u l a r t a c h y c a r d i a h a s p r e v i o u s l y b e e n n o t e d w i t hs e r u m c o n c e n t r a t i o n s o f g r e a t e r t h a n 1 0 0 0 t g / l , a n do c c a s i o n a l l y d u r i n g i n t r a v e n o u s a d m i n i s t r a t i o n . 'T h i s p a t i e n t d e v e l o p e d v e n t r i c u l a r t a c h y c a r d i a whena t o x i c s e r u m f l e c a i n i d e c o n c e n t r a t i o n w a s a c h i e v e d .I t i s l i k e l y t h a t t h e v e n t r i c u l a r t a c h y c a r d i a w a s ad i r e c t r e s u l t o f t h a t s e r u m c o n c e n t r a t i o n . Theo c c u r r e n c e o f v e n t r i c u l a r t a c h y c a r d i a i s o f c o n c e r nb e c a u s e o f t h e a s s o c i a t i o n b e t w e e n s u d d e n d e a t ha n d s u c h a r r h y t h m i a s .Many c a r d i a c u n i t s a r e u s i n g f l e c a i n i d e f o r f i r s t o rs e c o n d l i n e t r e a t m e n t o f s u p r a v e n t r i c u l a r t a c h y -c a r d i a , p a r t i c u l a r l y i n o v e r t W o l f f - P a r k i n s o n - W h i t es y n d r o m e . M i l k h a s n o t b e e n r e p o r t e d t o i n t e r f e r ew i t h f l e c a i n i d e a b s o r p t i o n i n o t h e r c h i l d r e n , b u tWren a n d C a m p b e l l n o t e d o n e p a t i e n t ( 1 y e a r o l d )w h o r e q u i r e d a l a r g e o r a l d o s e ( 2 2 - 5 m g / k g / d a y ) t oa c h i e v e a t h e r a p e u t i c s e r u m c o n c e n t r a t i o n . 6 I t i sp o s s i b l e t h a t t h i s may b e a common p h e n o m e n o na n d m e r i t s f u r t h e r i n v e s t i g a t i o n . I t b e c o m e s o fp a r t i c u l a r i m p o r t a n c e i n e a r l y i n f a n c y when t h e d i e ti s m i l k a l o n e . We r e c o m m e n d t h a t m i l k f e d i n f a n t so n h i g h d o s e s o f f l e c a i n i d e s h o u l d h a v e t h e d o s er e d u c e d w h e n m i l k i s r e d u c e d o r s t o p p e d - f o re x a m p l e , d u r i n g a n a t t a c k o f g a s t r o e n t e r i t i s , o r

w h e n w e a n i n g . C l o s e m o n i t o r i n g o f p l a s m a c o n c e n -t r a t i o n s i s l i k e l y t o b e h e l p f u l i n t h e m a n a g e m e n t o fs u c h p a t i e n t s .R e f e r e n c e s

T i l l J A , R o w l a n d E , Ward DE. T r e a t m e n t o f r e f r a c t o r ys u p r a v e n t r i c u l a r a r r h y t h m i a s w i t h f l e c a i n i d e a c e t a t e . A r c h D i sC h i l d 1 9 8 7 ; 6 2 : 2 4 7 - 5 2 .2 Ward DE , J o n e s S , S h i n e b o u r n e EA. U s e o f f l e c a i n i d e f o rr e f r a c t o r y j u n c t i o n a l t a c h y c a r d i a s i n c h i l d r e n w i t h t h e W o l f f -P a r k i n s o n - W h i t e S y n d r o m e . Am J C a r d i o l 1 9 8 6 ; 5 7 : 7 8 7 - 9 0 .C o n r a d G J , O b e r R E . M e t a b o l i s m o f f l e c a i n i d e . Am J C a r d i o l1 9 8 4 ; 5 3 : 4 1 - 5 1 B .4 M o r g a n r o t h J , H o r o w i t z L N . F l e c a i n i d e : i t s p r o a r r h y t h m i ce f f e c t a n d e x p e c t e d c h a n g e s o n t h e s u r f a c e e l e c t r o c a r d i o g r a m .Am J C a r d i o l 1 9 8 4 ; 5 3 : 8 9 - 9 4 B .N a t h a n AW, H e l l e s t r a n d K J , B e x t o n R S , B a n i m S O , S p u r r e i lR A J , C a m m A J . P r o a r r h y t h m i c e f f e c t s o f t h e new a n t i a r r h y t h -m i c a g e n t f l e c a i n i d e a c e t a t e . Am H e a r t J 1 9 8 4 ; 1 0 7 : 2 2 2 - 8 .6 Wren C , C a m p b e l l RWF. T h e r e s p o n s e o f p a e d i a t r i c a r r h y t h -m i a s t o i n t r a v e n o u s a n d o r a l f l e c a i n i d e . B r H e a r t J 1 9 8 7 ; 5 7 :1 7 1 - 5 .

C o r r e s p o n d e n c e t o Dr RP M a r t i n , D e p a r t m e n t o f P a e d i a t r i cC a r d i o l o g y , R o y a l H o s p i t a l f o r S i c k C h i l d r e n , S t M i c h a e l ' s H i l l ,B r i s t o l B S 2 8 B J .A c c e p t e d 3 J a n u a r y 1 9 8 9

P h y c o m y c o t i c a b s c e s s e s i n a p r e t e r m i n f a n tP C NG AND P R F DEARD e p a r t m e n t o f P a e d i a t r i c s a n d C h i l d H e a l t h , U n i v e r s i t y o f L e e d s , S t J a m e s ' s U n i v e r s i t y H o s p i t a l

S U M M A R Y We r e p o r t a c a s e o f n e o n a t a l i n f e c t i o nw i t h r h i z o p u s , o n e o f t h e M u c o r a c e a e f a m i l y .H u m a n i n f e c t i o n i s r a r e b u t t h e m o r t a l i t y i s h i g hw i t h o u t p r o m p t , c o r r e c t t r e a t m e n t . T h e i n f a n t h a d as i m u l t a n e o u s c a n d i d a s e p t i c a e m i a s e c o n d a r y t oc o l o n i s a t i o n o f a c e n t r a l v e n o u s l i n e . S e r i a l Cr e a c t i v e p r o t e i n e s t i m a t i o n s a r e v a l u a b l e i n m o n i t o r -i n g t r e a t m e n t .F u n g a l s k i n a b s c e s s e s ( u s u a l l y c a u s e d b y C a n d i d as p p ) a r e co mmon among p r e t e r m b a b i e s , e s p e c i a l l yt h o s e r e c e i v i n g i n t e n s i v e c a r e . ' We d e s c r i b e a na b s c e s s c a u s e d b y a n u n u s u a l p a t h o g e n , r h i z o p u s ,w h i c h , a l t h o u g h w e l l d o c u m e n t e d a s a c a u s e o fs e r i o u s i n f e c t i o n i n i m m u n o c o m p r o m i s e d a d u l t s a n dc h i l d r e n , 2 - 4 h a s r a r e l y b e e n d e s c r i b e d i n t h e n e w -b o r n . 3 5 T h e c a s e a l s o t e a c h e s a n i m p o r t a n t l e s s o na b o u t t h e d i a g n o s i s a n d t r e a t m e n t o f i n f e c t i o n w i t hm u l t i p l e o r g a n i s m s .

C a s e r e p o r tA b a b y b o y w a s b o r n b y e m e r g e n c y c a e s a r e a ns e c t i o n ( b e c a u s e o f a n t e p a r t u m h a e m o r r h a g e ) a t 2 6w e e k s ' g e s t a t i o n , w e i g h i n g 1 1 0 0 g . M i l d r e s p i r a t o r yd i s t r e s s s y n d r o m e w a s d i a g n o s e d a n d t h e b a b y w a si n i t i a l l y m a n a g e d i n h e a d b o x o x y g e n . On t h e f o u r t hd a y o f l i f e h e r e q u i r e d p o s i t i v e p r e s s u r e v e n t i l a t i o na n d w a s t r a n s f e r r e d t o t h e n e o n a t a l i n t e n s i v e c a r eu n i t a t t h i s h o s p i t a l .On a r r i v a l h i s b l o o d g l u c o s e c o n c e n t r a t i o n w a s 2 8m m o l / l , h e h a d a m e t a b o l i c a c i d o s i s , a n d w a sc l i n i c a l l y d e h y d r a t e d . D e s p i t e p r o m p t r e h y d r a t i o nh e d e v e l o p e d a c u t e r e n a l f a i l u r e d u e t o t u b u l a rn e c r o s i s . P e r i t o n e a l d i a l y s i s w a s n e e d e d f o r n i n ed a y s u n t i l h i s r e n a l f u n c t i o n r e c o v e r e d . D u r i n gd i a l y s i s c o a g u l a s e n e g a t i v e s t a p h y l o c o c c a l p e r i t o n i -t i s d e v e l o p e d , b u t h e w a s s u c c e s s f u l l y t r e a t e d w i t h ac o m b i n a t i o n o f p a r e n t e r a l a n d i n t r a p e r i t o n e a l v a n -c o m y c i n . A B r o v i a c c a t h e t e r f o r v e n o u s a c c e s s w a ss i t e d i n t h e i n t e r n a l j u g u l a r v e i n .