Beyin-omurilik sıvısı asiti: ventriküloperitoneal şanta bağlı seyrek görülen bir komplikasyon

Nazan Ülgen Tekerek1,*, Başak Nur Akyıldız2, Seda Coşkun3, Suat Öktem4, Nimetullah Alper Durmuş5

Erciyes Üniversitesi Tıp Fakültesi 1Pediatri Uzmanı, 2Pediatri Doçenti, 3Pediatri Araştırma Görevlisi, 4Beyin Cerrahisi Profesörü, 5Beyin Cerrahisi Araştırma Görevlisi *İletişim: nazanulgen@hotmail.com

SUMMARY: Ülgen Tekerek N, Akyıldız BN, Coşkun S, Öktem S, Durmuş NA. (Department of Pediatrics and Neurosurgery, Erciyes University Faculty of Medicine, Kayseri, Turkey). Cerebrospinal fluid ascites: a rare complication of ventriculoperitoneal shunt. Çocuk Sağlığı ve Hastalıkları Dergisi 2015; 58: 31-34.

Ventriculoperitoneal shunt (VPS) and ventriculoatrial shunt (VAS) operations are frequently used for the treatment of hydrocephalus. We present a case of cerebrospinal fluid (CSF) ascites that developed after a VPS operation. A one-year-old male patient who had VPS presented with respiratory distress and abdominal distension. Serum Na+ was 119 mEq/L and albumin 1.7 g/dl. Peritoneal fluid and CSF samples were similar with regard to glucose and protein levels and number of cells. Although peritoneal biopsy and shunt revision surgery had been planned, they were not carried out due to the poor vital status of the patient. Despite receiving supportive treatment, he died on the 8th day of follow-up. When sterile ascites etiology is not clearly demonstrated in cases with VPS and hyponatremia, ascites due to CSF should be considered in the differential diagnosis and VAS should be kept in mind as a treatment mode if the patient’s condition permits.

Key words: ventriculoperitoneal shunt, CSF, ascites, hyponatremia.

ÖZET: Ventriküloperitoneal şant (VPŞ) ve ventriküloatrial şant (VAŞ) operasyonları hidrosefali tedavisinde sıklıkla kullanılmaktadır. Bu yazıda VPŞ ameliyatı sonrası beyin-omurilik sıvısı (BOS) asiti gelişen bir hasta sunulmuştur. Solunum sıkıntısı ve artan karın distansiyon nedeniyle getirilen VPŞ bulunan bir yaşındaki erkek hastanın serum Na+ 119 mEq/L, albumin 1.7 g/dl idi. Periton sıvısı ve BOS örneklerindeki glukoz, protein, hücre sayısı değerleri benzerdi. Şant revizyonu ve peritoneal biyopsi planlandı, ancak hastanın genel durumunun kötü olması nedeniyle gerçekleştirilemedi. Çocuk yoğun bakım ünitesindeki tüm destek tedavilerine rağmen hasta izleminin sekizinci gününde kaybedildi. VPS’li hiponatremisi olan bir hastada steril asit etiyolojisi tam aydınlatılmamışsa ayırıcı tanıda BOS’a bağlı asit düşünülmelidir ve klinik uyumlu ise tedavide VAŞ akılda tutulmalıdır.

Anahtar kelimeler: ventriküloperitoneal şant, BOS, asit, hiponatremi.

Ve n t r i k ü l o p e r i t o n e a l ş a n t ( V P Ş ) v e ventriküloatrial şant (VAŞ) hidrosefali tedavisinde yaygın olarak kullanılan cerrahi tedavi yöntemleridir. Fakat bu uygulamalar i le i l işkili çok çeşitl i komplikasyonlar vardır.1-3 Bakteriyemi ve tromboz gibi ciddi komplikasyonlar nedeniyle VAŞ yerine VPŞ sıklıkla tercih edilmektedir. Şant enfeksiyonu ve obstrüksiyonu en sık görülen VPŞ ilişkili

komplikasyonlardır.1 Daha seyrek görülen komplikasyonlar ise intrakranial hematomlar, intestinal perforasyon ve şantın peritoneal ucunun toraksa, göbeğe, skrotuma, anal bölgeye migrasyonudur.3 Beyin-omurilik sıvısı (BOS) asiti az karşılaşılan bir komplikasyon olup çoğunlukla peritonite bağlı enflamatuar psödokist içerisinde sıvı birikimi nedeniyle oluşabileceği gibi daha seyrek olarak steril asit şeklinde görülebilir.4

Çocuk Sağlığı ve Hastalıkları Dergisi 2015; 58: 31-34 Vaka Takdimi

Güncel literatürlerde VPŞ komplikasyonu sonucu oluşan asit etiyolojisinde enfeksiyon (peritonit), immün yanıt (enflamasyon), kateter komponentlerine yönelik eozinofilik reaksiyon, difüz villöz hiperplazi ya da koroid pleksus papillomundan aşırı BOS üretimi, artmış BOS proteinine ikincil abdomen içinde artmış onkotik basınç ve geçirilmiş abdominal cerrahi ya da çoklu şant revizyonu sonrası gelişen adezyonlara bağlı BOS malabsorpsiyonu düşünülmektedir. Bazı olgularda ise nedene yönelik bir etiyolojik neden bulunamadığından idiopatik olarak kabul edilmiştir. Ameliyat sonrası asit komplikasyonu görülme süresi bir gün ile 27 yıl arasında değişmektedir.5 Bu yazı ile üç aylıkken konjenital hidrosefali tanısıyla VPŞ ameliyatı yapılan, bir yaşında şanta bağlı asit nedeniyle hastanemize getirilen bir olgu sunulmuştur.

Vaka Takdimi

On iki ayl ık erkek hasta,dört gündür devam eden solunum sıkıntısı son birkaç aydır giderek artan karın şişliği şikayeti ile getirildi. Prematüre doğum öyküsü olan hastaya konjenital hidrosefali nedeniyle üç aylıkken VP şant ameliyatı yapılmıştı. Bu döneme kadar şant enfeksiyonu ve şant revizyonu öyküsü yoktu. Hastanın fizik muayenesinde takipne ve subkostal retraksiyonlar vardı. Karın distandü görünümde, perküsyonla açıklığı yukarı bakan matite bulgusu vardı. Bilateral inguinal herni, hidrosel ve pretibial ödem vardı.

Laboratuvar incelemelerinde serum Na+ değerin 119 mEq/L, albümin 1.7 gr/dl, idrarda Na+ <20 mEq/L idi. Karaciğer fonksiyon testleri, aPTT,

INR, PT düzeyleri normaldi. Hepatit, TORCH ve EBV seroloji testleri normaldi. Hastanın akciğer grafisinde sağda daha belirgin olmak üzere yaygın pnömonik infiltrasyon görünümü vardı. Hastaya amprik antibiyotik tedavisi başlandı. Hiponatremi ve hipoalbüminemiye yönelik gerekli destek tedavileri yapıldı. Karın ultrasonografik incelemede bağırsak ansları arasında serbest sıvı gözlendi, karaciğer ve safra yolları doğal görünümdeydi. Kranial bilgisayarlı tomografide dördüncü ventrikül hafif belirgin, lateral ventriküller normal olarak ve sağ parietooksipital bölgeyi katedip sağ ventriküler sisteme uzanan şant kateteri izlendi. Karın manyetik rezonans görüntülemede karın içi serbest sıvı vardı, bilateral inguinal herni gözlendi (Şekil 1). Periton sıvısı ve BOS’dan eş zamanlı gönderilen örneklerde hücre sayısı protein ve glukoz değerleri benzer özellikteydi, mikrobiyolojik incelemede herhangi bir patolojiye rastlanmadı (Tablo I).

Solunum sıkıntısı belirginleşen akciğer grafisinde bilateral yaygın infiltrasyon bulunan hasta izleminin ikinci gününde entübe edilerek mekanik ventilatöre bağlandı. VPŞ’ye bağlı asit açısından beyin cerrahisi bölümü ile ortak takibe alındı. Hastaya periton emilim bozukluğu açısından periton biyopsisi yapılması planlandı, ancak hastanın genel durum bozukluğu nedeniyle ileri bir tarihe ertelendi. Lökosit sayısında ve CRP değerinde artış olması genel durumunun kötüleşmesi ve hipotansif gitmesi üzerine hasta septik şok olarak değerlendirilip, antibiyotik düzenlenerek inotropik destek başlandı. Tüm tedavilere rağmen düzelmeyen hasta izleminin sekizinci gününde kaybedildi.

BOS AsitBiyokimya Glukoz (mg/dl) Total protein (gr/dl) Albümin (gr/dl)

1961.00.6

1941.30.8

Direkt mikroskopik inceleme 3x10 polimorfonükleer hücre6x10 eritrosit

4x10 polimorfonükleer hücre6x10 eritrosit

Gram boyama incelemesi Birkaç polimorfonükleer hücre Mikroorganizma görülmedi

Birkaç polimorfonükleer hücreMikroorganizma görülmedi

Hücre sayımı (/mm3)Lökosit 120 Nötrofil 40 Lenfosit 40

Lökosit 130 Nötrofil 40 Lenfosit 50

Mikrobiyolojik inceleme Üreme yok Üreme yok

Tablo Ι. Hastanın BOS ve asit sıvısı inceleme sonuçları.

32 Ülgen Tekerek ve ark. Çocuk Sağlığı ve Hastalıkları Dergisi • Ocak-Mart 2015

Tartışma

Ventriküloperitoneal şant hidrosefali tedavisinde sıklıkla kullanılan bir cerrahi yöntem olmakla birlikte sıklıkla enfeksiyon, obstrüksiyon, daha seyrek olarak da şant kateterinin göbek, skrotum, toraksa, anal bölgeye migrasyonu, intestinal perforasyon ve asit gibi komplikasyonlara neden olabilmektedir.1-3

Asit peritoneal kavite içinde aşırı sıvı birikimi olarak tanımlanır. En sık nedeni sirozdur. Hastamızda asite neden olabilecek altta yatan herhangi bir hastalığa rastlanmamıştır. Steril asit, peritoneal sıvıda viral ya da bakteriyel üreme, Gram boyamada mikroorganizma gösterilememesi olarak tanımlanır. İnsidansı 13:1000 olarak bildirilmektedir.4

Literatürde günümüze kadar 35 olgu tanımlan-mıştır.5,6 Yukinaka ve arkadaşları6 1956-1997 yılları arasında 29 olgudan oluşan çalışmalarında olguların yaş aralığı 10 gün-45 yaş arasında, VPŞ ameliyatı ve asit gelişmesi arasında geçen süre 1 gün - 12 yıl olarak saptanmıştır. On bir olguda konjenital hidrosefali nedeniyle VPŞ ameliyatı yapılmıştır. Asit gelişen olguların

çoğunluğunda VPŞ, VAŞ’a değiştirilmiş, iki olgu kaybedilmiştir.6 Diluna ve arkadaşları5 25 olguluk çalışmalarında steril asit olgularını değerlendirmişler; altta yatan nedenler arasında neoplastik süreçler, tekrarlayan kateter revizyonları şant enfeksiyon belirtmişlerdir.2

Bizim hastamız konjenital hidrosefali nedeniyle üç aylıkken VPŞ ameliyatı yapılıp dokuz ay sonra asit bulguları saptanan bir olgudur. Hastamızda tekrarlayan şant enfeksiyonu veya şant revizyonu öyküsü bulunmamaktadır. BOS ve periton sıvısından alınan örneklerde herhangi bir enfeksiyon etkenine rastlanmamıştır. Tüm bu bulgularla hastamızda BOS emilim bozukluğuna bağlı asit olduğunu düşünmekteyiz.

Bazen artmış BOS proteini asite neden olabilir. Ancak sadece protein yüksekliği de asiti açıklamayabilir. BOS’da 1 gr’a kadar protein düzeyinin, şantı olan çocuklarda sıkıntıya neden olmadığı bildirilmektedir.7 Artmış protein düzeyleri onkotik basıncı arttırarak asite neden olabilir. Yani asitin olabilmesi için BOS proteininin plazma proteininden yüksek olmalıdır. Bizim olgumuzda BOS protein değeri 1 gr olarak ölçüldüğünden asit oluşumu ile ilişkili olduğunu düşünmüyoruz.

Enfektif ya da enflamatuar olaylara bağlı peritonit, periton emilim bozukluğuna neden olarak asite yol açabilmektedir.8,9 Chidambaram ve Balasubramaniam10 iki vakalık yayınlarında biyopsi ile peritonu histopatolojik olarak değerlendirmişlerdir; bir vakada lenfosit, plazma hücresi, eozinofil ve az miktarda histiyosit infiltrasyonundan oluşan granülasyon dokusu, mezotelyal proliferasyon ve vasküler konjesyon görülmüştür. Eozinofilik infiltrasyon yabancı cisim reaksiyonu lehine değerlendirilmiştir. Diğer vakada ise orta derecede kronik enflamasyonla uyumlu olabi lecek perivasküler hücre infiltrasyonu görülmüştür. Biz de vakamızda ağırlıklı olarak periton emilim bozukluğu düşünerek periton biyopsisi planladık, ancak genel durum bozukluğu nedeniyle periton biyopsisini gerçekleştiremedik.

Büyükyavuz ve arkadaşları11olgu sunumlarında abdominal BOS birikimine bağlı hiponatremik nöbet geçiren bir hastadan söz etmişlerdir. Serum Na+ değeri 118 mEq/L olmakla beraber idrarla sodyum kaybı saptanmamıştır. Destek tedavisi ve şant revizyonu sonrasında hastanın serum sodyum değeri normale dönmüş, nöbeti kontrol altına alınmıştır11. Bizimde

Şeki l 1 . Hastanın T2 ağ ı r l ık l ı abdominal MR görüntülemesinde koronal kesitte yaygın asit.

Cilt 58 • Sayı 1 Beyin-omurilik sıvısı asiti 33

olgumuzda hiponatremi olmakla beraber idrarla sodyum kaybı bulunmaması nedeniyle BOS’la sodyum kaybına bağlı hiponatremi geliştiğini düşünmekteyiz.

Literatürde asit etiyolojisi tam olarak ortaya konulamasa da tedavide en sık kullanılan yöntem VAŞ’dır.5,6,12 Hastamızın şant revizyonu için kontrendikasyonları olması nedeniyle hastamızda bu işlemi gerçekleştiremedik.

Sonuç olarak, asit etiyolojisi tam olarak ortaya konulamayan olgularda VPŞ varlığında steril asit ayırıcı tanıda akla gelmeli ve elektif koşullarda tedavi de eğer hastanın şant revizyonuna kontrendike bir durumu yoksa VAŞ düşünülmelidir. VPŞ olan olgularda asit ve hiponatremi varlığında BOS ile sodyum kaybı akılda tutulmalıdır.

KAYNAKLAR

1. Agha FP, Amendola MA, Shirazi KK, Amendola BE, Chandler WF. Abdominal complications of ventriculoperitoneal shunts with emphasis on the role of imaging methods. Surg Gynecol Obstet 1983; 156: 473-478.

2. Ito M, Sato O, Tsugane R, Ohya M, Nojiri K, Mitsuishi Y. [Abdominal complications of V-P or L-P shunt operation--a bowel perforation and historical review]. [Article in Japanese] No Shinkei Geka 1981; 9: 81-88.

3. Taub E, Lavyne MH. Thoracic complications of ventriculoperitoneal shunts: case report and review of the literature. Neurosurgery 1994; 34: 181-183.

4. Rush DS, Walsh JW, Belin RP, Pulito AR. Ventricular sepsis and abdominally related complications in children with cerebrospinal fluid shunts. Surgery 1985; 97: 420-427.

5. Diluna ML, Johnson MH, Bi WL, Chiang VL, Duncan CC. Sterile ascites from a ventriculoperitoneal shunt: a case report and review of the literature. Childs Nerv Syst 2006; 22: 1187-1193.

6. Yukinaka M, Nomura M, Mitani T, et al. Cerebrospinal ascites developed 3 years after ventriculoperitoneal shunting in a hydrocephalic patient. Intern Med 1998; 37: 638-641.

7. Tang TT, Whelan HT, Meyer GA, et al. Optic chiasm glioma associated with inappropriate secretion of antidiuretic hormone, cerebral ischemia, nonobstructive hydrocephalus and chronic ascites following ventriculoperitoneal shunting. Childs Nerv Syst 1991; 7: 458-461.

8. Longstreth GF, Buckwalter NR. Sterile cerebrospinal fluid ascites and chronic peritonitis. N Engl J Med 2001; 345: 297-298.

9. Dean DF, Keller IB. Cerebrospinal fluid ascites: a complication of a ventriculoperitoneal shunt. J Neurol Neurosurg Psychiatry 1972; 35: 474-476.

10. Chidambaram B, Balasubramaniam V. CSF ascites: a rare complication of ventriculoperitoneal shunt surgery. Neurol India 2000; 48: 378-380.

11. Buyukyavuz BI, Duman L, Karaaslan T, Turedi A. Hyponatremic seizure due to huge abdominal cerebrospinal fluid pseudocsyt in a child with ventriculoperitoneal shunt: a case report. Turk Neurosurg 2012; 22: 656-658.

12. Das S, Bhansali A, Upreti V, et al. A child with suprasellar mass and ascites. BMJ Case Rep 2010; 2010: doi: 10.1136/bcr.06.2009.2030.

34 Ülgen Tekerek ve ark. Çocuk Sağlığı ve Hastalıkları Dergisi • Ocak-Mart 2015