緒 言子宮内膜症は，生殖年齢女性の1割が罹患し

ているとされる婦人科領域の代表的な良性疾患の1つである．その病因については，子宮内膜移植説，体腔上皮化生説，胎生組織遺残説などが提唱され，組織学的側面からも検討がなされているが〔1〕，発生や進展については不明な点が多い．好発部位である卵巣，骨盤腹膜やダグラス窩などの女性の骨盤臓器に加え，稀少部位として骨盤内では直腸や S字状結腸，膀胱や尿管，骨盤外では虫垂，小腸，胸膜，肺，臍や鼠径などの全身の諸臓器や組織に発生がみられる〔2〕．子宮内膜症のなかでも，polypoid endometrio-

sisは特殊な病態の1つで，ポリープ状腫瘤を形成し進展することを特徴とし，組織学的には子宮内膜ポリープに類似した像を呈する．時として腫瘤は大きく，切除後も再発を繰り返すことから，術前に悪性腫瘍との鑑別を要する．今回，当施設で経験した polypoid endometri-

osis7例について，その臨床的所見ならびに病理組織学的所見について後方視的に検討を行い，その特徴について考察を行った．

対象と方法1989年1月から2015年12月までに当施設で開腹術を施行し，病理組織学的に診断が得られたpolypoid endometriosisの症例を対象とした．それらの症例の年齢，経妊経産回数，自覚症状，発生部位，画像検査所見，開腹時所見ならびに病理組織学的所見について後方視的に検討を行った．

結 果上記の対象期間に診断された polypoid en-

dometriosisは7例であった（表1）．年齢分布は29歳から47歳で，平均年齢は39．8歳であった．4例が経産婦，3例が未産婦であった．発生部位はいずれも骨盤内で，子宮体部が2例，卵巣が2例，卵管角部，右側尿管周囲から腟断端，S字状結腸，直腸がそれぞれ1例であった．1例は2ヵ所の臓器に病巣が認められた．自覚症状は，月経困難，下腹部痛，不正性器出血あるいは下腹部腫瘤感であった．骨盤MRI検査では，6例に4cmから15cm

の比較的大きい腫瘤性病巣が認められた（表2）．症例3は，術後の組織学的検討で子宮腺筋症が子宮漿膜面を穿破し，片側卵巣へ侵入する子宮内膜腺様組織が確認されたことから，polypoid endometriosisの初期像と診断した症例で，画像検査で本疾患の病巣は確認されなかった．腫瘤を形成した6例中5例は充実部を伴う囊胞性病巣で，1例は充実成分のみであった．囊胞部分は，いずれも T1強調画像で高信号，T2強調画像で shadingを伴い，血液成分を含む内容液を反映していた．充実部は，T2強調画像で低信号から高信号とさまざまで，造影効果や拡散制限がみられる症例があった．右側卵管角部に囊胞性病巣を形成した症例7では，術前に高度な下腹部痛をきたし，2回目の骨盤MRI検査で囊胞成分の縮小とダグラス窩の液体貯留がみられ，開腹時に囊胞成分の破綻が確認された（図1a，b）．他施設で子宮摘出術と両側付属器切除術が施行された後にホルモン補

〔一般演題／症例7〕

多彩な臨床像を示す polypoid endometriosis の7症例

熊本大学大学院生命科学研究部産科婦人科学分野

伊藤 史子，値賀 正彦，斎藤 文誉，髙石 清美，本原 剛志坂口 勲，本田 律生，大場 隆，片渕 秀隆

日エンドメトリオーシス会誌2016；37：169－173 169

充療法を施行され，右側尿管周囲から腟断端に病巣がみられた症例5では，T2強調画像で高信号，T1強調造影画像で造影される結節性腫瘤として描出された（図1c）．PET―CT検査を行った3例のなかで2例に病巣の充実部と骨盤リンパ節に淡い集積がみられた（図1d，e）．

血液検査では，CA125が18．1～456．5U/ml（正常値35U/ml以下）と3例で高値を示していた．開腹時の肉眼所見では，囊胞内容液はいずれ

も血性から暗赤色調の血液成分で，充実部は暗赤色調から黒褐色調を呈していた（図2a）．5例に骨盤子宮内膜症が認められ，3例に子宮腺

表1 Polypoid endometriosis 7例の臨床的背景，発生部位ならびに自覚症状

症例 年齢 経妊経産 Polypoid endometriosisの発生部位

受診契機となった自覚症状

1 29歳 1回経妊未産 S字状結腸 月経困難

下腹部痛

2 38歳 未妊 直腸，左側卵巣 月経困難

3 39歳 2回経妊2回経産 子宮体部 月経困難

4 41歳 2回経妊2回経産 子宮体部 不正性器出血

5 42歳 未妊 右側尿管周囲～腟断端（子宮全摘出術後） 不正性器出血

6 43歳 2回経妊1回経産 右側卵巣 下腹部腫瘤感

7 47歳 4回経妊2回経産 右側卵管角部 下腹部腫瘤感

下腹部痛

表2 Polypoid endometriosis 7例の検査所見

症例

Polypoidendometriosisの発生部位

病巣径 MRI所見 PET―CT所見 CA125

（U/ml）

1 S字状結腸 8cm

充実部を伴う多房性囊胞 未施行 未測定

2 直腸左側卵巣

6cm

充実部を伴う単房性囊胞

・充実部に SUVmax1．5→2．0

・左側外腸骨リンパ節SUVmax1．2

18．1

3 子宮体部 ― 子宮腺筋症所見 未施行 456．5

4 子宮体部 7cm

充実部を伴う単房性囊胞 未施行 未測定

5 右側尿管周囲～腟断端

4cm

充実性結節 未施行 11．9

6 右側卵巣 13cm

充実部・小囊胞の集簇を伴う多房性囊胞

・充実部に SUVmax2．2→2．5

・右側外腸骨・内腸骨リンパ節 SUVmax1．2→2．0

160．2

7 右側卵管角部 15cm

充実部を伴う多房性囊胞 集積なし 319．6

170 伊藤ほか

b

ae

c

d

a b

図1 Polypoid endometriosisの画像所見a：症例7（骨盤MRI検査，T2強調画像矢状断）腫瘤の破綻前には大きな囊胞成分が確認される．b：症例7（骨盤MRI検査，T2強調画像矢状断）腫瘤の破綻後は，囊胞性分は縮小し，ダグラス窩に液体貯留がみられる（矢頭）．

c：症例5（骨盤MRI検査，T1強調造影画像水平断）腟断端に結節成分が確認される（矢印）．d：症例6（骨盤MRI検査，T2強調画像矢状断）囊胞内に高信号の充実成分がみられる（矢印）．e：症例6（PET―CT検査） 囊胞内の充実成分に淡い集積がみられる（矢印）．

図2 摘出組織の肉眼所見および病理組織学的所見（症例2）a：直腸漿膜面に発生した polypoid endometriosisの肉眼所見囊胞内腔に示指頭大の表面平滑な充実性腫瘤がみられる（矢印）．

b：同部位の病理組織学的所見大小に拡張した子宮内膜腺類似の腺管構造と，間質には線維化や拡張した血管が認められ，子宮内膜ポリープに類似した組織構築である．（ヘマトキシリン・エオジン染色，×20）

多彩な臨床像を示す polypoid endometriosisの7症例 171

筋症や2例に子宮内膜ポリープ合併がみられた．全例に摘出組織の病理組織学的検討を行い，polypoid endometriosisと診断した．大小に拡張した子宮内膜腺類似の腺管構造と間質には線維化や拡張した筋性血管が認められ，子宮内膜ポリープに類似した組織構築であった（図2b）．1例は単純型子宮内膜増殖症に類似した組織構築がみられた（表3）．いずれの症例も術後経過は良好で，病巣の再燃はみられていない．

考 察Polypoid endometriosisという用語は，1980

年にMostoufizadeh and Scully〔3〕によって子宮内膜ポリープに類似した組織学的構築を示す非典型的な子宮内膜症として初めて報告された．本疾患の特徴として，肉眼的にポリープ状の比較的大きい腫瘤を形成し，時として多発性で再発を繰り返すことから，悪性疾患との鑑別を要することがある．本邦では，当施設から症例1の S字状結腸の polypoid endometriosisを最初に報告している〔4〕．2004年に Parkerらが24例の polypoid endometriosisの臨床的・病理学的特徴を報告している〔5〕．その報告によると，患者の年齢は23～78歳（平均52．5歳）で，

60％が50歳以上であった．発生部位は，大腸（腸間膜含む）が7例，卵巣が6例，子宮漿膜が4例の順で，その他，子宮頸部，腟粘膜，卵管，尿管，膀胱腹膜，大網，後腹膜などの骨盤内を中心とした多彩な部位であった．腫瘤の肉眼所見もさまざまで，灰白色や赤色調，黄褐色調を呈するとしている．本検討では，過去に当施設より報告した3例

の polypoid endometriosis〔6〕に，新 た に4例を加えた7例を対象とした．平均年齢は39．8歳と比較的若年で，1例を除いて閉経前であった．医原性に閉経した1例は，他施設でホルモン補充療法が施行されていた症例で，Parker

らの報告においてもホルモン補充療法が11例に施行されていた．またタモキシフェン投与との関連〔7〕や，若年者の子宮内膜症術後の症例で，4ヵ月の GnRHa投与後，2年間の低用量エストロゲン・プロゲスチン製剤服用中にpolypoid endometriosisiが発生した例が報告されている〔8〕．このことから，ホルモン補充療法中の閉経期症例だけではなく，内分泌療法を施行している若年症例においても，本疾患の発生に留意する必要がある．

表3 Polypoid endometriosis 7例の術中所見と組織学的所見

症例 発生部位 肉眼所見 合併症 組織学的所見

1 S字状結腸

多房性囊胞血性内容液と充実成分

子宮内膜症（卵巣，直腸腟靭帯）

子宮内膜ポリープ様（分泌期像）

2 直腸左側卵巣

単房性囊胞褐色調内容液と充実成分

子宮内膜症（腹膜） 子宮内膜ポリープ様

3 子宮体部 子宮腺筋症から連続する左側卵巣への癒着

子宮内膜症（卵巣）子宮腺筋症

子宮腺筋症病巣の子宮漿膜からの穿破

4 子宮体部 単房性囊胞血性内容液と充実成分

子宮腺筋症子宮内膜ポリープ 子宮内膜ポリープ様

5右側尿管周囲～腟断端

多房性囊胞暗赤色調内容液と充実成分

子宮内膜症（卵巣，腹膜）

子宮内膜ポリープ様（分泌期像）

6 右側卵巣 多房性囊胞暗赤色調内容液と充実成分 子宮筋腫 単純型子宮内膜増殖

症様

7 右側卵管 多房性囊胞暗赤色調内容液と充実成分

子宮内膜症（腹膜）子宮腺筋症

子宮内膜ポリープ子宮内膜ポリープ様

172 伊藤ほか

Polypoid endometriosisは発生部位が多彩であるうえ，その形状もさまざまであることから，画像検査のみでその診断を得ることは困難である．過去の報告では，病巣の充実部において，T1強調画像で等信号に一部点状の高信号，T2強調画像で子宮内膜ポリープと同様に高信号を呈する特徴が示されているが〔9〕，すべての症例に合致する所見ではない．本検討においても，充実部の画像所見はさまざまで，造影効果や拡散制限の所見から悪性腫瘍との鑑別に苦慮したものがみられる．PET―CT検査では，集積を伴う症例もみられたが，比較的淡い集積であることは特徴の1つかもしれない．また本検討では，通常の子宮内膜症や子宮腺筋症，子宮内膜ポリープの合併例が多く，Parkerらの報告でも18例（75％）に子宮内膜症の合併がみられていることから，これら合併症の存在と先に述べた画像所見の特徴を有する場合には，術前の鑑別診断にpolypoid endometriosisを挙げる必要がある．組織学的検討では，症例3を除き，子宮内膜

ポリープ様の組織像を呈することから polypoid

endometriosisの確定診断に至った．Polypoid

endometriosisの組織学的特徴については，Parkerらに加え，最近になって Stewartら〔10〕がまとめている．すなわち，子宮内膜ポリープに類似する拡張した子宮内膜腺管腔や出血・線維化・壁の肥厚した血管を含む間質から構成されるパターンと，通常の子宮内膜症と同様の構造をとるパターンの2つに分けられるとしている．Mostoufizadehと Scullyが報告した polypoid

endometriosisでは，組織学的に子宮内膜ポリープを模倣する前者に相当するが，Parkerらは肉眼的にポリープ状形態をとる子宮内膜症もpolypoid endomtriosisと分類し，組織学的所見を提示している．さらに，Stewartらは p16の免疫組織学的検討を加え，前者では p16の発現が子宮内膜ポリープと類似して高発現し，後者では通常の子宮内膜症と類似して p16の発現が低いことを示している．今回の症例では免疫組織学的検討を加えていないが，5例が子宮内

膜ポリープ様，1例は単純型子宮内膜増殖症に類似した組織像を呈していたことから，通常の子宮内膜症とは異なった polypoid endometrio-

sisとしての特徴を有していると考えられる．結 論

今回の臨床経過や発生部位，画像所見ならびに病理組織学的検討から，polypoid endometrio-

sisの多彩な臨床像が確認された．術前の画像検査から悪性疾患と鑑別することは困難であるが，臨床背景や画像所見，合併症の存在からpolypoid endometriosisを1つの鑑別診断に挙げることは難しくない．今後，さらに症例が蓄積され，本症例の病態や組織学的特徴が解明されることが期待される．

文 献〔1〕松浦講平ほか．子宮内膜症 病態 発生機序．新

女性医学大系19．東京：中山書店 1999；11－27〔2〕伊藤史子ほか．稀少部位子宮内膜症の取り扱い．

百枝幹雄編．子宮筋腫・子宮内膜症・子宮腺筋症診療マニュアル．東京：診断と治療社 2013；131－138

〔3〕Mostoufizadeh M et al. Malignant tumors arisingin endometriosis. Clin Obstet Gynecol 1980；23：951－963

〔4〕中村正也ほか．S字状結腸間膜に腫瘤を形成したpolypoid endometriosisの1例―超微形態学的観察からの一考察―．日不妊会誌 1991；36：92－98

〔5〕Parker RL et al. Polypoid endometriosis : A clini-copathologic analysis of24 cases a review of theliterature. Am J Surg Pathol2004；28：285－297

〔6〕河村京子ほか．病理から Polypoid endometriosis．産婦の実際 2007；10：1463－1469

〔7〕Choi IH et al. Tamoxifen-associated polypoid en-dometriosis mimicking an ovarian neoplasm. Ob-stet Gynecol Sci2015；58：327－330

〔8〕Kim JY et al. Multifocal polypoid endometriosismimicking malignancy in a young woman with ahistory of hormonal treatment. J Pathol TranslMed2015；49：418－420

〔9〕Takeuchi M et al. Case report : A case of poly-poid endometriosis : MR pathological correlation.Br J Radiol2008；81：118－119

〔10〕Stewart CJ et al. Clinicopathological and immu-nohistological features of polypoid endometriosis.Histopathology2016；68：398－404

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