CASO CLÍNICO - actagastro.org · este informe es reportar un caso de una niña de dos ... dominal con contraste oral e intravenoso que repor-ta una lesión quística a nivel gástrico

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Resumen

Las duplicaciones del tracto alimentario son anomalíascongénitas infrecuentes. Pueden ocurrir en cualquiernivel del tracto gastrointestinal. Las duplicaciones gás-tricas representan sólo 7% de todas las duplicacionesgastrointestinales. Los síntomas y signos con frecuenciapueden incluir vómitos, dolor abdominal y masa pal-pable, y en algunos casos pueden producir síntomas re-lacionados con sus complicaciones. La etiología no hasido aún bien precisada. A pesar de que los estudios deradiología, ultrasonido y tomografía axial computari-zada pueden ayudar al diagnóstico preoperatorio, éstees usualmente confirmado en la cirugía. El objetivo deeste informe es reportar un caso de una niña de dosaños de edad con vómitos recurrentes y masa abdomi-nal palpable con diagnóstico histopatológico de dupli-cación gástrica.

Palabras claves. Duplicaciones del tracto alimentario,duplicación gástrica, etiología, diagnóstico.

Gastric duplication. A case reportand review of the literature

Summary

Duplications of the alimentary tract are rare congeni-tal anomalies. They can occur anywhere throughout thegastrointestinal tract. Gastric duplications representonly 7% of all gastrointestinal duplications. Symptomsand signs often can include vomiting, abdominal pain

and palpable mass, and in some cases symptoms relatedto its complications may be present. The etiology hasnot been well characterized yet. Although radiographicstudies, ultrasonography and computerized axial tomo-graphy may help to the preoperative diagnosis, thisdiagnosis is usually confirmed at surgery. The objectiveof this paper was to report the case of a 2-year-old girlwith recurrent vomiting and abdominal palpable masswith histopathology diagnosis of gastric duplication.

Key words. Duplications of the alimentary tract, gas-tric duplication, etiology, diagnosis.

En 1884 Fitz empleó la palabra "duplicación"para señalar lo que él pensó eran remanentes delconducto onfalomesentérico. Un siglo antes Calderhabía hecho la primera descripción de esta anorma-lidad. Los términos "quiste enterógeno", "íleon do-ble", "divertículo gigante" y el inusual "divertículode Meckel" fueron inicialmente utilizados, peroLadd en 1937 acuñó el término "duplicaciones deltubo digestivo" para unificar la terminología de estaserie de patologías gastrointestinales.1 La localiza-ción más frecuente de duplicación intestinal se pre-senta en el siguiente orden: yeyuno, íleon, ciego,recto, estómago, colon y piso de la boca.2 Los signosy síntomas clínicos son variados. Sin embargo, losmás comunes son vómitos, dolor abdominal y masapalpable.3

Por lo tanto, la duplicación gástrica correspondea una de las variedades poco frecuentes de las dupli-caciones del tracto digestivo,4 representando sólo el7% del total de ellas.5 La causa puede ser debida auna falla embrionaria en la recanalización del tubodigestivo primitivo.6 Son malformaciones congéni-tas quísticas, tapizadas por epitelio gastrointestinal.7

La mayoría se localiza en la región antropilórica, a

Correspondencia: Francisco Cammarata-ScalisiUnidad de Genética Médica, Departamento de Puericultura y Pedia-tría, Universidad de Los Andes. Instituto Autónomo Hospital Univer-sitario de Los Andes. Nivel Mezzanina. Mérida 5101. Venezuela.Tel. 0058 0274 2403208 / Móvil: 0058 0424 7296843E-mail: [email protected]

� CASO CLÍNICO

Duplicación gástrica. Reporte de un caso yrevisión de la literatura

Frances Stock,1 Francisco Cammarata-Scalisi,2 Pierina Petrosino,3

Asmiria Arenas de Sotolongo,3 Melisse Milano,3 Mario Farias 4

1 Unidad de Oncología. Instituto Autónomo Hospital Universitario de Los Andes, 2 Unidad de Genética Médica, Departamento de Puericulturay Pediatría, 3 Cátedra de Anatomía Patológica, 4 Interno de Pregrado, Facultad de Medicina, Universidad de Los Andes. Mérida, Venezuela.

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nivel del borde mesentérico y no tiene comunica-ción de su lumen con el estómago.6,7 En algunos pa-cientes la sintomatología puede ser derivada de algu-na complicación como la obstrucción intestinal, lainfección, el sangrado y la perforación.6 La ecografíaabdominal y la tomografía axial computarizada(TAC) son de utilidad para el diagnóstico y permi-ten definir la localización de la masa y las relacionescon las estructuras vecinas.4,6 En muchos casos eldiagnóstico sólo se confirma durante la exploraciónquirúrgica.4 El propósito de este informe es describirun caso de duplicación gástrica en una niña tratadaen el Instituto Autónomo Hospital Universitario deLos Andes (IAHULA) que es el único observado enlos últimos diez años en este importante centro asis-tencial del occidente venezolano.

Caso clínico

Se presenta una niña de 2 años y 2 meses deedad, referida a la Emergencia Pediátrica del IAHU-LA por presentar vómitos de contenido alimentarioque aumentaron en frecuencia hasta producir into-lerancia oral, de aproximadamente un mes de evolu-ción, y masa abdominal palpable. Como anteceden-tes familiares la madre refiere cefalea ocasional y nie-ga hábitos tabáquicos y alcohólicos. El padre, de 26años de edad en el momento de la concepción, re-fiere litiasis renal, presenta hábitos tabáquicos pro-nunciados y alcohólicos moderados. La paciente eshija única de la unión de sus padres. Los anteceden-tes obstétricos y perinatales son: madre de 21 añosde edad, primigesta, embarazo simple, controlado,sin complicaciones, unión no consanguínea, partovaginal a las 38 semanas de gestación, respiración es-pontánea al nacer, peso al nacer de 3.500 g, talla alnacer de 51 cm y cianosis transitoria al nacimientosin complicaciones. Los antecedentes alimentariosson: lactancia materna exclusiva durante tres meses,ablactación al cuarto mes e incorporación a la dietafamiliar a partir del año de edad. Como anteceden-te personal tiene una hospitalización al año de edadpor bronconeumonía. En el examen físico se cons-tata: frecuecia cardíaca de 109 por minuto; tensiónarterial de 99/54 mmHg; frecuencia respiratoria de22 por minuto; temperatura 36,3 ºC; peso, talla ycircunferencia cefálica en los percentiles 3-10, 10-50 y 10-25, respectivamente; frente amplia; lesionesdispersas de tipo papular en región frontal; hendi-duras palpebrales descendentes; narinas anteverti-das; puente cóncavo; punta bulbosa; boca con ma-

laoclusión dentaria, paladar ojival y micrognatia;pabellones auriculares rotados posteriormente, enasa; tórax simétrico; examen cardiopulmonar nor-mal; masa palpable en abdomen a nivel de hipocon-drio izquierdo y epigastrio, de 8 x 6 cm, de consis-tencia dura, móvil, no dolorosa a la palpación; geni-tales normoconfigurados y adecuados para la edad;extremidades con clinodactilia bilateral en el quintodedo, sin alteraciones en el resto; y examen neuro-lógico normal.

Luego de la realización de una radiografía conadministración de contraste de bario por vía oral enla que se visualiza una falta de progresión de éste ha-cia el duodeno, de una ecografía y de una TAC ab-dominal con contraste oral e intravenoso que repor-ta una lesión quística a nivel gástrico (Figura 1), lapaciente es llevada a la mesa operatoria donde se rea-liza una laparotomía exploradora, una gastrectomíaparcial del 50%, una reconstrucción tipo Billroth II,una resección y anastomosis término-terminal decolon transverso y una resección de la cola del pán-creas. Posteriormente a la intervención la pacienteingresa a la Unidad de Cuidados Intensivos Pediátri-cos presentando evolución clínica satisfactoria yegreso del área de hospitalización a los diez días delpostoperatorio.

Duplicación gástrica. Reporte de un caso y revisión de la literatura Frances Stock y col


Figura 1. A la izquierda: radiografía donde se visualiza lafalta de progresión del bario hacia el duodeno. A la derecha:tomografía computada abdominal donde se observa una le-sión quística a nivel gástrico.

En los exámenes de laboratorio previos a la inter-vención quirúrgica se evidencia una trombocitosis yuna química sanguínea dentro de la normalidad.Luego de la intervención se mantiene la tromboci-tosis y se observan una elevación inicial de las cifrasde glicemia que se controlan inmediatamente y unaleve hipocalcemia, sin que haya alteración de cual-quier otro parámetro.

La descripción macroscópica de la anatomía pa-tológica es: pieza quirúrgica correspondiente a estó-

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mucosa un aspecto parcialmente hipotrófico. La lá-mina propia muestra un moderado infiltrado infla-matorio crónico predominantemente linfoplasmo-citario y una congestión vascular. Los cortes histoló-gicos del material examinado correspondientes almargen de resección quirúrgica muestran una mu-cosa colónica revestida por un epitelio cilíndricosimple mucoso de histología conservada. El corioninterglandular presenta un moderado infiltrado in-flamatorio de tipo mononuclear. Los cortes histoló-gicos correspondientes a un ganglio del borde duo-denal muestran folículos linfoides con centros ger-minales de variados tamaños y sinusoides marcada-mente distendidos y ocupados por abundantes his-tiocitos espumosos. Finalmente, los cortes corres-pondientes a la cola de páncreas muestran un parén-quima pancreático con la arquitectura histológicaconservada.

El diagnóstico final es: biopsia de estómago porgastrectomía parcial con duplicación gástrica; mar-gen quirúrgico proximal con gastritis crónica mode-rada folicular; quiste en la pared gástrica; margenquirúrgico distal con duodenitis crónica severa ines-pecífica; ganglio del borde duodenal con hiperplasiafolicular reactiva e histiocitosis sinusal; quiste conárea fibrosa, inflamación crónica reagudizada absce-dada y fibrosis; y margen de resección quirúrgico decolon con colitis crónica moderada inespecífica.

Discusión

Las masas abdominales de origen gastrointestinalmás frecuentes en la época neonatal son también lla-madas duplicaciones del tracto alimentario. Apare-

mago que mide 10 x 7 x 4 cm, margen quirúrgicoproximal que mide 3 cm y distal que mide 2,6 cmde diámetro. La serosa se muestra lisa, brillante y lasuperficie externa deformada. Al corte es de consis-tencia elástica, con paredes de 0,4 cm de espesor ymucosa con pliegues aplanados. Adyacente a la cavi-dad gástrica se identifica una formación quística quemide 6,5 x 4 cm, con paredes de 0,3 a 0,4 cm de es-pesor y una superficie interna blanquecina (Figura2). Se identifica un segmento de colon transversoque mide 3 x 2,5 cm. La serosa es lisa y brillante. Alcorte es de consistencia semifirme, con paredes de0,3 cm de espesor y pliegues discretamente edema-tosos. El epiplón menor mide 6 x 1 cm, con escasoepiplón mayor. En el espesor y próximo al bordeduodenal se aprecia un nódulo de 0,9 cm de diáme-tro, de color pardo claro, consistencia semifirme ysuperficie de corte pardo clara. Se observa una colade páncreas que mide 2 x 1 cm, de color pardo cla-ro y consistencia semifirme.



En la descripción microscópica los cortes histo-lógicos muestran una pared muscular gástrica reves-tida por ambas caras (Figura 3). La mucosa gástricaestá discretamente edematosa, con presencia de unmoderado infiltrado inflamatorio de tipo mononu-clear, con tendencia a formar folículos linfoides enalgunas áreas. Los cortes histológicos correspon-dientes al margen quirúrgico distal muestran unamucosa duodenal con preservación del aspecto típi-co del epitelio superficial y glandular y moderadadisminución del número de glándulas, dándole a la

Figura 2. Duplicación gástrica: formación quística a ni-vel antropilórico.

Figura 3. Corte histológico que muestra la pared musculargástrica revestida por ambas caras (HE X 40).

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gía Pediátrica de la Universidad de Hacetteppe, An-kara, Turquía.10 Las duplicaciones estudiadas fueron42 en 20 pacientes de sexo masculino y 18 de sexofemenino. Los síntomas se presentaron antes delaño de edad en el 66% de los casos y durante el pe-ríodo neonatal en el 24%. De las lesiones, una seencontró a nivel sublingual, 9 a nivel intratorácico,incluyendo 2 toracoabdominales, y 32 a nivel in-traabdominal. Entre los signos y síntomas más fre-cuentemente encontrados se consignaron tumora-ción, distensión abdominal, constipación, vómitosy distress respiratorio. El 79% de las duplicacionesfueron quísiticas y el 21% tubulares. En dos pacien-tes se encontraron múltiples duplicaciones. Cuaren-ta duplicaciones presentaron mucosa heterotópica,principalmente del tipo gástrico. Se encontró másde un tipo de mucosa heterotópica en la misma du-plicación en el 10% de los casos. Se encontraronmalformaciones adicionales en el 26% de los pa-cientes y el 15,8% murió por causas no precisadas.

En nuestro continente, en el Hospital de NiñosRoberto del Río, Santiago de Chile, Matus y colanalizaron 25 pacientes (17 varones y 8 mujeres)con registros histopatológicos de duplicaciones deltubo digestivo en un período de 30 años.11 Las eda-des oscilaban entre un día y 14 años, con un prome-dio de 8 meses. Los principales hallazgosclínicosfueron dolor abdominal, vómitos, distensión abdo-minal y hemorragia digestiva. No hubo diagnósticoprenatal y sólo en el 25% de los casos existió unaimpresión clínica previa a la intervención quirúrgi-ca. Las localizaciones más frecuentes fueron íleon en16 casos, esófago en 5 y estómago, duodeno, apén-dice e íleo-colon en 1 respectivamente. Histológica-mente 21 casos correspondieron al tipo quístico y 4al tipo tubular, todos ellos ileales. Se encontraronmalformaciones asociadas en 5 pacientes, 3 con car-diopatías congénitas, 1 con obstrucción intestinalmúltiple y 1 con un lóbulo pulmonar accesorio.Otra serie de casos es la presentada por Lachica y colen el Centro Médico del Noroeste del Instituto Me-xicano del Seguro Social en Monterrey, México, du-rante 1969-1981.12 Estos autores estudiaron 8 casosde duplicación del tubo digestivo en pacientes pe-diátricos. La edad promedio fue 62 días, 4 pacien-tes fueron varones y 4 mujeres. Los signos y sínto-mas predominantes fueron masa abdominal palpa-ble, distensión abdominal, constipación y vómitos.La localización más frecuentemente encontrada fueel íleon en 5 casos y la variedad más común fue laquística en 6 casos. Histopatológicamente en todos


cen a cualquier nivel, desde la boca hasta el ano,siendo las más comunes en el íleon terminal. Se lo-calizan en el borde mesentérico y tienen una capamuscular completa recubierta de mucosa gástrica ointestinal. A la palpación, se trata de una masa com-presible y blanda que puede provocar dolor por dis-tensión o ulceración de la mucosa, hemorragia operforación. Inicialmente, la ecografía orienta aldiagnóstico, el tránsito baritado puede ser útil y losestudios isotópicos pueden demostrar la presenciade mucosa gástrica ectópica.8 Los signos y síntomasclínicos dependen de la localización y tipo de dupli-cación. Una masa movible es un hallazgo común enun examen de palpación rutinaria del abdomen. Laacumulación de secreciones en la duplicación pue-den causar dolor, distensión abdominal, obstruc-ción y compresión de los intestinos adyacentes. Al-gunas duplicaciones intestinales pueden producirhemorragias intraperitoneales ocultas, lo cual se sos-pecha cuando un lactante menor presenta vómitos,distensión abdominal, masa palpable y a veces difi-cultad para alimentarse. Al determinarse el hemato-crito en tomas frecuentes se demuestra su descensoy mediante la punción abdominal se extrae líquidohemorrágico. La mayoría de los autores refieren ensus estudios que el inicio de los síntomas en los ni-ños se presenta antes del primer año de vida en el65% de los casos.3

Kuo y col revisaron los casos de duplicación deltracto alimentario en 16 pacientes admitidos en elMackay Memorial Hospital de Taipei, Taiwan duran-te un período de diez años. 9 Todos los casos, excep-to uno, fueron duplicaciones quísticas. El restantefue de tipo tubular a nivel del colon. El principal ti-po fue el de íleon con 12 casos, seguido de los de co-lon y estómago con 3 casos cada uno, y de los deapéndice y recto con 1 caso cada uno. Los síntomasmás frecuentes fueron los vómitos intermitentes queocurrieron antes del primer año de edad en la mitadde los casos. Entre otros síntomas se incluyeron do-lor abdominal en el 50% de los pacientes, disten-sión abdominal en el 30%, masa palpable en el20%, signos peritoneales en el 13%, hemorragias enel 6%, fiebre en el 6% y constipación en el 6%. Laevolución clínica fue favorable excepto en dos pa-cientes: uno falleció por perforación de la duplica-ción del colon sigmoide y otro presentó múltiplesanomalías congénitas. Karnak y col realizaron unestudio clínico retrospectivo durante un período de26 años en 38 pacientes con duplicación del tractoalimentario evaluados en el Departamento de Ciru-


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los casos se demostró la presencia de una pared co-mún de músculo liso con revestimiento de mucosaintestinal tanto en la duplicacion como en el intes-tino normal adyacente.

Se han propuesto múltiples hipótesis para expli-car la etiología de la duplicación del tracto alimen-tario. La presencia de tejido heterotópico, con capamuscular bien formada circular o longitudinal, epi-telio escamoso, transicional y glandular tubular yacinar, orientan a un origen en el desarrollo congé-nito.13 Una teoría se refiere a la persistencia del con-ducto neuroentérico (orificio transitorio que comu-nica el ectodermo con el endodermo en el embrióntrilaminar). Este defecto embriológico sería el res-ponsable de otras anomalías que son englobadas ba-jo la denominación de síndrome de la notocordahendida e incluye la espina bífida, el mielomeningo-cele, la médula fibrosa con dehiscencia de la noto-corda, el quiste entérico intrarraquídeo y el quisteneurentérico. La localización anatómica dorsal de lamayoría de las duplicaciones digestivas y su frecuen-te asociación con anomalías vertebrales, principal-mente espina bífida, agenesia vertebral y hemivérte-bra, refuerzan esta teoría. Sólo no se corresponde-rían con esta teoría las duplicaciones de tipo tubulardel íleon terminal y del colon.14 Favara y col hanpostulado las oclusiones vasculares intrauterinas co-mo causas y Lewis y col explican su aparición porcualquiera de los siguientes fenómenos: persistenciade un divertículo embrionario, intentos abortivosde tunelización, reversión filogenética, recanaliza-ción y fusión de pliegues longitudinales.1

La duplicación del tracto alimentario es una en-tidad infrecuente y ocurre en uno de 4.500 naci-mientos. La duplicación gástrica se presenta en 17de cada 1.000.000 de nacimientos.15 Ladd y Grosslas caracterizaron por el hallazgo histológico de doscapas musculares con células mientéricas en su inte-rior. De tipo quístico o tubular, siempre se sitúan enel borde mesentérico del tracto gastrointestinal quees vascularizado por una fuente en común. La pato-genia afecta el desarrollo fetal temprano por diversosmecanismos. Las manifestaciones clínicas varían deacuerdo a la localización del defecto. La edad de pre-sentación es usualmente dentro del primer año devida. El diagnóstico puede ser preoperatorio por di-versos estudios, pero la malformación es frecuente-mente descubierta durante la cirugía, como el casopresentado en este informe.6 Tang y col reciente-mente publicaron en China un único caso similar alpresentado por nosotros, correspondiente a una ni-

ña de dos años de edad, con duplicación pilórica in-traluminal quística y vómitos progresivos.17 El diag-nóstico fue confirmado por estudios histopatológi-cos a pesar de los diversos estudios de imagen reali-zados. Por su parte, Daher y col reportaron el diag-nóstico prenatal de duplicación gástrica quística porultrasonido obstétrico a las 33 semanas de gesta-ción.18 El paciente fue intervenido a los 19 días denacido y el diagnóstico se confirmó histopatológica-mente. Finalmente, entre los diagnósticos diferen-ciales de la duplicación gástrica se pueden mencio-nar principalmente los quistes de la vía biliar, loslinfangiomas mesentéricos y otros tipos de duplica-ciones intestinales.6

En síntesis, presentamos un caso de duplicacióngástrica quística localizada en la región antropilóri-ca, en una niña con antecedentes de vómitos decontenido alimentario que fueron aumentando defrecuencia hasta producir intolerancia oral, ademásde una masa palpable a nivel de hipocondrio iz-quierdo y epigastrio. El diagnóstico de la entidadfue histopatológico a pesar de los diferentes estudiosde imágenes realizados. La paciente presentó unaevolución clínica satisfactoria luego de la interven-ción quirúrgica y se mantiene asintomática. Esteconstituye el único caso de duplicación gástrica eva-luado en el IAHULA en los últimos diez años, cen-tro de referencia de la mayor parte del estado Méri-da y algunas regiones vecinas de estados aledaños.Realizamos además una revisión de la literatura delas duplicaciones del tracto alimentario, en especialde la concerniente a este caso, poniendo especial én-fasis en los casos publicados en Latinoamérica.

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