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電解質異常を伴 う直腸絨毛性腫瘍 -症 例報告およびdepletion …

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Page 1: 電解質異常を伴 う直腸絨毛性腫瘍 -症 例報告およびdepletion …

1520 46巻

症 例

電 解 質 異 常 を 伴 う直 腸 絨 毛 性 腫 瘍

-症 例報告 およびdepletion syndromeに 関す る考察-

岡山医療生活協同組合総合病院岡山協立病院

外科 ・内科*・ 病理部**(病 院長 ・藤井康弘)

松 井 昭 彦  漆 原 直 人  石 井 正 則

浪 尾 博 志  川 西 瑞 哉  藤 井 康 宏

重 見 公 平*  小 林 純*  新 垣 有 正**

著 明 な血 清電 解質 異常 と高窒 素血 症 を呈 した77歳 男性 の直 腸絨 毛 性腫 瘍 を報 告 した.

主訴 は20年 間 にわた る粘 液性 下痢.入 院 時 には,す で に高度 の脱 水 状態 に 陥 って い た.

しか し,患 者の 経 口摂取 が可 能 であ った 為,比 較 的 少量 の電 解質 と水分 を補 液 す る こと

に よ り,電 解質 異常 と高 窒 素血 症の 改善 を みた.術 前 治療 後 に手 術 が行 わ れた.直 腸絨

毛腫 瘍 は, 13×12×2cmの 大 きさで,下 部 直腸 を壁 全周 性 に 占有 し,腫 瘤 中央 部 に分 化

型腺 癌 がみ られ,そ の周 囲 に腺管 絨毛 腺腫 と著明 な粘 液産 生 を示 す絨 毛腺 腫 が存 在 した.'

術後10カ 月 目,患 者 は突 然 に死 亡 した.病 理 解剖 学 的主 診断 は,両 側腎 皮 質壊 死 で あ っ

た.

本 症 に おけ る血清 電解 質 の喪 失 と脱水 は, depletion syndromeと いわ れ,そ の発 生機

序 につ い ては,い まだ十 分 に解 明 ざれて い ない.し か しそ の増強 に は,悪 循 環 の関 与 し

て い る可能 性が あ る.

索 引用 語:直 腸 絨毛 性腫 瘍,電 解質 異常, Depletion syndrome

緒 言

大腸 の絨 毛性 腫瘍12)は, S状 結 腸 と直 腸 に好発 し,腫

瘍 の粘 液分 泌 に起 因す る粘液 性下 痢 を特 徴的 な臨 床症

状 とす る症 例 も多 い20).稀 には,血 清電 解 質 の喪失 や脱

水,す な わちdepletion syndrome13)を きたす こ とが あ

る.こ の よ うな 電 解 質 異 常 を 伴 う絨 毛 性 腫 瘍 は,

McKittrickら10)(1954年)の 報告 を嚆 矢 とす る.そ の

発生頻 度 は,大 腸絨 毛 性腫 瘍 の うち0.5~2%7) 11) 16) 22)と

極 め て低 く,我 国で の文 献的報 告例 は3例9) 15) 21)にす ぎ

な い(表1).し か し,欧 米 では約100例 が 報告 されて

お り21),総説 的 な集 計報 告 もみ られ る4) 5) 17) 18).これ らの

報 告 を参考 にす る と,本 症 は60~70歳 に多 く,大 きな

性 差 は ない.腫 瘍 は と くに直 腸 に好発 し,直 径5cm以

上 の もの が多 い.そ の 悪性 化 の頻度 は 約40%.電 解 質

異 常の 程度 と腫 瘍 の大 きさや悪 性化 との関連 性 は み ら

れ な い.高 窒素 血症 を伴 う頻 度 も高 い.

自験症 例 の直 腸絨 毛性 腫瘍 は,長 期 にわ た る粘液 性

下痢,高 度 の血 清電 解質 喪失 お よび高窒 素血 症 を呈 し

た.こ れ らの病態 に関す る考 察 を加 え て,本 症例 の臨

床 お よび病 理学 的 所見 を報 告 す る.

症 例

患者: 77歳,男 性(農 業).

主訴:粘 液 性下 痢.

家族 歴:父,脳 卒中.姉,胃 癌.妹,子 宮 癌.い ず

れ も死 亡.

既往 歴.現 症 の経過: 20年 前 よ り,泥 状 の粘液便が

持続(盃1杯 程 度 を1日10回 以上).こ の間,他 医 を受

診 して精査 を勧め られた こ ともあ るが,放 置 していた.

入院 時所 見:患 者 はす で に著 明 な脱 水 状態 に陥 り,

るいそ うも高 度 で あ った,眼 瞼結 膜 は軽 度 貧血性.眼

球 結膜 には黄 疸 を認 め ない.体 温36.7℃,脈 拍114,血

圧102/64mmHg.直 腸 指診 にこよ り,軽 度 の凹 凸 を示す

弾 性軟 の壁 全 周性 腫瘤 を,肛 門縁 か ら2cm口 側に おい

て触知 した.そ の 他,異 常 な理 学 的所 見 は ない.

入院 時検 査成 績:低Na・K・Cl血 症,高 窒 素血症が

特 異 な所見 で あ った(表2).な お,心 電 図上,異 常所

見 はみ られ な か った.

注腸造 影所 見:直 腸 の腫瘤 は巨大 で,結 節 状を思わ

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11号 電解質異常 を伴 う直腸絨毛性腫瘍 1521

表1  血清電解質異常を伴う大腸絨毛性腫瘍;本 邦報告例

表2  入院時検査成績

せる不整 な表 面 を呈 し,刷 毛 でひ いた よ うなバ リウ ム

の貯留 を伴 ってい る(図1).

直腸 内視鏡 所 見:腫 瘤 は歯 状 線 よ り2cmか ら13cm

にわた って壁全 周性 に発 育 してい る.淡 黄 色で ビ ロー

ド状であ り,表 面 は粘液 に おお われ て い る.腫 瘤 に は,

粗大結節状 を呈す る領域 が あ り,陥 凹部 には粘 液 の貯

留も認め られ た.生 検 に よ り,腺 管絨 毛 腺腫(Group

2)3)と診断 され た.

入院後経 過:電 解 質 と水 分 の経 静脈的 投与 に よ り,

BUNと ク レア チ ニ ンは入 院 後3日 目に下 降 した(表

3).入 院5日 目,流 動 食 を開 始 した ところ,食 欲 が亢

進. 7日 目か らは 毎 日, 7分 粥 を全 量摂 取 す る よ うに

なった.こ の時 よ り,輸 液量 を1日1,000mlと し,主 と

して電解質 輸液 を 行 った.血 清電解 質値 は,上 昇下 降

を繰 り返 した が,約1カ 月半後 に は正常 範 囲 内に復 し

た,ま た粘液 便 は, 1日2~3回 程 度 とな った.以 降,

全身状態 も改善 し,入 院72日 後,手 術 を施 行 した.

手術所 見:生 検 で は悪性 を指 摘 され な か ったが,注

図1  注腸造影像:直 腸 にみ られる巨大 な隆起性病変

腸造影と内視鏡所見から悪性化している可能性を否定

できなかったため,腹 会陰式直腸切断術 と所属 リンパ

節第2群 までの郭清を行った.な お,他 の骨盤内臓器

への浸潤,腹 膜播種および肝転移は見られなかった.

病理学的所見:大 きさ13×12×2cmの 腫瘤が下部

直腸(Rb)を 壁全周性に占拠し,多 量の粘液を表面に

付着していた.腫 瘤中央部は硬く,粗 大結節状ないし

小結節状を呈する.辺 縁部には,微 細絨毛状の表面を

もつ比較的軟らかい分葉状領域を認めた(図2).割 面

では.腫 瘤は広基性で帯淡黄白色を呈し,そ の中央部

において,固 有筋層を越えた浸潤領域が一部に見られ

た.組 織学的には,絨 毛腺腫,腺 管絨毛腺腫および高

分化型腺癌からなる絨毛性腫瘍である.(図3, 4, 5).

組織型分布図に示すように(図6),悪 性化領域は腫瘍

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1522 日本臨床外科 医学会雑誌 46巻

表3.術 前 治療:水 分 と血清電解質の補正

* 経 口的 に投 与 された カ リウム製 剤を含む

図2  摘出標本 肉眼像:下 部直腸を占有す る絨毛性腫

の 中央部 に位 置 し,こ れを と り囲む よ うに腺 管絨 毛腺

腫領 域 が存在 す る.絨 毛 腺腫 の領 域 は,主 として腫瘍

の辺 縁部 にみ られた.粘 液染 色標 本 上,粘 液 産生 の 著

明 な領域 は,絨 毛 腺 腫 の領域 に ほぼ ー致 す る.病 理組

織 診 断 は,高 分化 型腺 癌 を伴 う絨毛 性 腫瘍(絨 毛腺 腫+

腺 管絨 毛 腺腫); a1, ly0, V0, aw(-), ow(-),壁 在

性 リンパ 節転 移n1(+).

術後 経 過:比 較 的 良好 で合 併症 もな く,固 形 便 を排

泄 す る よ うにな り,術 後74日 目に退院 した.し か し,

術 後10カ 月 よ り,上 腹 部 の不快 感,嘔 気 お よび食 欲不

振 を訴 え,再 度入 院.再 入院11日 目,突 然,全 身倦 怠

図3  絨毛腺腫の領域(H & E染 色 ×40)

を訴 え,呼 吸促進,血 圧 低下 を きた し,シ ョック状態

とな り死 亡 した.

剖 検所 見: 1)び ま ん性 腎 皮 質 壊 死(105: 95g)2)

諸臓 器 うっ血3)副 腎皮 質萎 縮.剖 検 では,癌 の再発

や 転移 は な く,直 接 死 因 は腎 皮質 壊 死で あ った.

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11号 電解質異常 を伴 う直腸絨毛性腫瘍 1523

図4  腺管絨毛腺腫の領域(H&E染 色 ×40)

図5  高分化型腺癌の領域(H&E染 色 ×40)

考 察

本 症 に お け る 粘 液 性 下 痢(pseudodiarrhea)2)は,最

も顕 著 な 臨 床 症 状 で4), 3カ 月 か ら15年 に わ た っ て 持

続 し17) 18), 1日51も の 排 出 量 を 示 し た 報 告 もあ る5).こ

の下 痢 症 状 は, protein losing enteropathyに 類 似 し て

図6  組織型分布図

□:絨 毛腺腫.〓:腺 管絨毛腺腫.■:高 分化型腺

い るが,本 症 で は血 清 蛋 白値 が 正 常 で あ る点 で異 な

る15).その原 因 としては,腫 瘍 の粘 液 分泌 に直 接関 連 づ

け られ た説 明が な されて お り1) 6) 10),腫 瘍 の増 大 とと も

に分泌 量 が増 加 す る と言 われ て い る4) 14) 20).自験 例 に お

いて も,粘 液 染 色標本 上,絨 毛腺 腫 の領 域 に一 致 して

著 明 な粘液 産生 が認 め られ,ま た術後 に は固 形便 を排

出す る よ うに な った ため,下 痢 と腫瘍 との直 接的 な 関

連性 が うかがわ れた.

血 清電 解質 の喪 失 につ いて も,粘 液 性下痢 と同 じ く,

腫瘍 の粘 液 分泌 に関連 づ け られ てい る14) 18).本 症 に お

け る直腸 排 出液 には,血 清 とほぼ 同量 のNa,Clお よび

15~70mEq/lのKが 存 在 し6) 8) 16) 18) 19),腫 瘍 細 胞 か ら

Kが 能 動的 に分 泌 ざれて いる可能 性 が あ る14) 18).大 腸

粘膜 は,生 理学 的 に も,電 解質 の分 泌 と吸 収 に関す る

機 能 を もち,高 濃 度 のKが 杯細 胞 か ら分 泌 され る粘 液

にふ くまれて い る19).し か し, depletion syndromeは

単 に腫 瘍 か らの電 解 質 や 水 分 の 喪失 の み で は 出 現 せ

ず,そ の摂 取量 と排 出量 との均 衡破綻 に よ り,本 症 候

群 に 陥 る こ とが指 摘 され て い る4).本 症 候 群 の電 解 質

異 常 は低K血 症 に よ り特 徴 づ け られ て い るが9) 15) 21),

血 清NaやClも 減 少 し,む しろ低Naあ る い は低Cl

血症 の 目立 つ症 例 もみ られ る17) 18).し た が って多 くの

症例 は,来 院時 にお いて,食 欲不 振,嘔 気,嘔 吐,口

喝・ 体重 減 少 な ど,低Na・ 低K血 症 お よび脱 水 の影

響 と思わ れ る症 状を呈 して い る,よ り重 篤 な状態 で は,

高度 の脱 水,傾 眠,昏 迷,低 血圧,全 身衰 弱,乏 尿 な

ど4)もみ られ,腎 機 能 障害 に よ る高 窒 素血 症 も出現 す

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1524 日本臨床外科医学会雑誌 46巻

表4  Depletion syndromeの 成 り立 ち と増強

る.高 窒素 血症 は,脱 水 に よる腎血 流 量 の減少 と糸球

体濾 過 率 の低 下 に 起 因 す る との見 解 もあ るが18),低

Na・ 低K血 症 に よ る影 響15)も考 慮す る必 要 が あ る.こ

の よ うに本 症 の臨床 所 見 は多彩 で あ り,腎 機能 障 害,

脱 水状 態 あ るい は不 適 当 な水 分摂取 に よ り,病 状 が ざ

らに増 悪す る13).換言す れ ば,絨 毛 性腫 瘍 に起 因す る水

分 と電 解質 の 喪失 が, depletion syndromeに 発展 し,

ざ らに進行 す る過程 には,悪 循環 が関 与 してい る と言

え よ う(表4).

Depletion syndromeは,通 常で は,水 分 と電解 質 の

投 与 に よ り改 善 せ しめ る こ とが 可能 で あ る4) 18).患 者

は,入 院 時す で に,大 量 の水 分 と電解 質投 与 を必要 と

す る程 の 状態 に陥 ってい る可 能性 が高 い.こ の ため,

術前 にお け る血 清 電解 質 の補 正や 高窒 素血 症 の改 善 が

重要 であ る18).電 解質 を補 正 す るた め に, K 400mEq/

日, Na 1,100mEq/日 を 必要 と した 治療 経験 が報 告 ざ

れ て い る5).一 方,大 量 投与 に もかかわ らず 補 正 が不可

能 で死 亡 した症例 もみ られ る18).自 験 例で は患 者 は経

口摂 取 が で きた ため,比 較 的 少量 の電 解質 補液 に よ り,

血 清電 解 質 を補 正 す るこ とが可能 で あ った.術 前 に お

け る全 身 状態 の改 善 には,患 者 の経 口摂取 が重要 な役

割 を はた した と考 え られ る.高 窒 素血 症 も輸 液 に よ り

改善 した が,術 後10カ 月 目,両 側 腎皮 質壊 死 を きた し,

死 亡 した.

結 語

著 明な血 清 電解 質異 常 を呈 した直 腸絨毛 性 腫瘍 の1

例 を報 告 す る と共 に,そ の臨 床像,病 理 像 につ き考 察

を加 えた.

本症例は,日 本消化器外科学会中国四国第34回 地方会(昭

和55年11月,岡 山市)お よび第71回 日本病理学会総会(昭 和

57年4月,東 京)に おいて報告 した.な お,本 論文の作成 に

あた り大阪医科大学一般 ・消化器外科学教室岡 島邦雄教授

の御指導 と御校閲をいただいたことを深謝する.

文 献

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11号 電解質異常 を伴 う直腸絨毛性腫瘍 1525

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VILLOUS TUMOR OF THE RECTUM WITH ELECTROLYTE DISTURBANCE

-CASE AND A REVIEW ON ITS "DEPLETION SYNDROME"

Akihiko MATSUI, Naoto URUSHIBARA, Masanori ISHII, Hiroshi NAMIO,

Mizuya KAWANISHI, Yasuhiro FUJII, Kohei SHIGEMI*,

Jun KOBAYASHI* and Yusei ARAKAKI**Department of Surgery, Internal Medicine* and Pathology**, Okayama Kyoritsu Hospital, Okayama

Villous tumor of the rectum with serum electrolyte disturbance in a 77-year-old man was recorded. The patient

had suffered from mucous diarrhea since the age of 57. At the time of his admission, loss of serum electrolytes (Na

119.6mEq/l; K 3.4mEq/l; Cl 77mEq/l), azotemia (BUN 118mg/dl; creatinine 7.1mg/dl) and dehydration were noted.

These severe conditions were improved with a rather small dosage of fluid and elecrolyte infusion because of his

activity for oral intake of food and water. After this preoperative procedure, abdominoperineal amputation of the

rectum and regional lymphadenectomy were performed. The villous tumor, 13•~12•~2cm in size, occupied the lower

part of the rectum and consisted of villous adenoma and tubulovillous adenoma as well as well-differentiated

adenocarcinoma. The mucous secretion appeared in the area of villous adenoma. The patient had an uneventful

clinical course and was relieved. However, he suddenly died 10 months after the operation. The autopsy revealed

cortical necrosis of the bilateral kidneys. There was no neoplasm.

Loss of serum electrolytes and water in a patient with villous tumor of the colon is called "depletion syndrome".

The mechanism of the occurrence of this syndrome is uncertain as yet, but a vicious cycle may participate in its

development.

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