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대한내과학회지: 80 권 부록 2 2011 - S 131 - Received: 2010. 3. 16 Revised: 2010. 4. 7 Accepted: 2010. 6. 7 Correspondence to Ho Soon Choi, M.D. Department of Gastroenterology, Hanyang University Medical Center, 17 Haengdang-dong, Seongdong-gu, Seoul 133-070, Korea Tel: +82-2-2290-8379, Fax: +82-2-2298-9183, E-mail: [email protected] 췌장 낭성 종양과 감별이 필요하였던 췌장 암육종 한양대학교 의과대학 내과학교실 김동찬·김형태·주용원·이항락·전대원·이오영·최호순 Pancreatic Carcinosarcoma Presenting as Pancreatic Cystic Neoplasm Dong Chan Kim, Hyung Tae Kim, Yong Won Joo, Hang Lak Lee, Dae Won Jun, Oh Young Lee, and Ho Soon Choi Department of Internal Medicine, Hanyang University College of Medicine, Seoul, Korea A 66-year-old woman presented with severe abdominal pain. Abdominal computed tomography revealed a large multicystic mass with a solid component at the tail portion of the pancreas. Distal pancreatectomy was performed with a preoperative diagnosis of mucinous cystic neoplasm. The solid component of the lesion showed both adenomatous and sarcomatous characteristics on histological examination. Immunohistochemical studies showed epithelial cells positive for cytokeratin and an immunoreactive sarcomatous component positive for vimentin. We present here a case of carcinosarcoma of the pancreas with a review of the literature. (Korean J Med 2011;80:S131-S136) Keywords: Pancreas; Carcinosarcoma 최근 초음파, 전산화 단층촬영 , 자기공명영상, 내시경 역행 성 담췌관 조영술 등 영상진단 기술의 발달로 우연히 발견 되는 췌장 낭성 병변이 증가하고 있다. 췌장의 낭성 병변은 80-90%가 염증성 가성낭종이고, 10-15%는 낭성 종양이다. 췌장 낭성종양 중에 암성 혹은 전암성 병변의 가능성이 있 는 경우는 점액 낭성종양(mucinous cysic tumor), 췌관 내 유 두상 점액종양(intraductal papillary muocinous tumor), 고형성 가유두상 종양(solid pseudopapillary tumor) 등이 있고, 이는 양성인 가성낭종과의 감별이 중요하다. 감별점으로 췌장염 의 유무나 영상검사의 차이, 주췌관 낭종과의 연결관계 등이 있으나, 감별이 어려운 경우가 많다. 췌장의 낭성 종양은 전 암성이나 악성이 의심되는 경우 진단 및 치료를 위해 췌장 절제를 시행한다. 췌장의 암육종은 아직까지도 보고된 수가 드물어, 육안 형태와 조직소견이 정형화되지 않았으며, 일부에서는 점액 성 낭종과 동반되었다고 알려져 있다. 따라서 췌장의 낭성 종양이 있을 때 감별진단으로 드물지만 암육종도 고려해야 할 것이다. 저자들은 췌장의 낭성 종양병변이 의심되어 수술 치료를 시행한 후, 조직검사에서 진단된 췌장 암육종 1예를 경험하여 문헌고찰과 함께 보고한다.

Pancreatic Carcinosarcoma Presenting as Pancreatic Cystic Neoplasmekjm.org/upload/8002s131.pdf · 2014. 3. 12. · Pancreatic Carcinosarcoma Presenting as Pancreatic Cystic Neoplasm

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  • 대한내과학회지: 제 80 권 부록 2 호 2011

    - S 131 -

    Received: 2010. 3. 16Revised: 2010. 4. 7Accepted: 2010. 6. 7

    Correspondence to Ho Soon Choi, M.D.Department of Gastroenterology, Hanyang University Medical Center, 17 Haengdang-dong, Seongdong-gu, Seoul 133-070, KoreaTel: +82-2-2290-8379, Fax: +82-2-2298-9183, E-mail: [email protected]

    췌장 낭성 종양과 감별이 필요하였던 췌장 암육종

    한양대학교 의과대학 내과학교실

    김동찬·김형태·주용원·이항락·전대원·이오영·최호순

    Pancreatic Carcinosarcoma Presenting as Pancreatic Cystic Neoplasm

    Dong Chan Kim, Hyung Tae Kim, Yong Won Joo, Hang Lak Lee, Dae Won Jun, Oh Young Lee, and Ho Soon Choi

    Department of Internal Medicine, Hanyang University College of Medicine, Seoul, Korea

    A 66-year-old woman presented with severe abdominal pain. Abdominal computed tomography revealed a large multicystic mass with a solid component at the tail portion of the pancreas. Distal pancreatectomy was performed with a preoperative diagnosis of mucinous cystic neoplasm. The solid component of the lesion showed both adenomatous and sarcomatous characteristics on histological examination. Immunohistochemical studies showed epithelial cells positive for cytokeratin and an immunoreactive sarcomatous component positive for vimentin. We present here a case of carcinosarcoma of the pancreas with a review of the literature. (Korean J Med 2011;80:S131-S136)

    Keywords: Pancreas; Carcinosarcoma

    서 론

    최근 초음파, 전산화 단층촬영, 자기공명영상, 내시경 역행

    성 담췌관 조영술 등 영상진단 기술의 발달로 우연히 발견

    되는 췌장 낭성 병변이 증가하고 있다. 췌장의 낭성 병변은

    80-90%가 염증성 가성낭종이고, 10-15%는 낭성 종양이다.

    췌장 낭성종양 중에 암성 혹은 전암성 병변의 가능성이 있

    는 경우는 점액 낭성종양(mucinous cysic tumor), 췌관 내 유

    두상 점액종양(intraductal papillary muocinous tumor), 고형성

    가유두상 종양(solid pseudopapillary tumor) 등이 있고, 이는

    양성인 가성낭종과의 감별이 중요하다. 감별점으로 췌장염

    의 유무나 영상검사의 차이, 주췌관 낭종과의 연결관계 등이

    있으나, 감별이 어려운 경우가 많다. 췌장의 낭성 종양은 전

    암성이나 악성이 의심되는 경우 진단 및 치료를 위해 췌장

    절제를 시행한다.

    췌장의 암육종은 아직까지도 보고된 수가 드물어, 육안

    형태와 조직소견이 정형화되지 않았으며, 일부에서는 점액

    성 낭종과 동반되었다고 알려져 있다. 따라서 췌장의 낭성

    종양이 있을 때 감별진단으로 드물지만 암육종도 고려해야

    할 것이다. 저자들은 췌장의 낭성 종양병변이 의심되어 수술

    치료를 시행한 후, 조직검사에서 진단된 췌장 암육종 1예를

    경험하여 문헌고찰과 함께 보고한다.

  • -The Korean Journal of Medicine: Vol. 80, Suppl. 2, 2011-

    - S 132 -

    Figure 1. Axial (A) and coronal (B) contrast-enhanced CT images of the pancreas revealed a large multicystic mass with a solid component at the tail portion of the pancreas.

    증 례

    환 자: 조〇〇, 66세 여자주 소: 복통

    현병력: 내원 2주 전 시작되고 내원 2일 전 악화된 복통으

    로 응급실에 내원하였다.

    과거력: 환자는 천식과 고혈압으로 진단받고 투약 중, 천

    식 발작으로 수차례 입원하였고, 당뇨병으로 치료 중이다.

    진찰 소견: 응급실 내원 시 활력징후는 체온 37.2℃, 맥박 82회/분, 호흡 수 20회/분, 혈압 126/83 mmHg로 급성병색을

    보였다. 흉부 진찰에서 특이 소견 없었으며, 복부 진찰에서

    상복부에 통증을 호소하였고, 압통과 반발통도 관찰되었다.

    검사 소견: 말초혈액 검사에서 백혈구 5,400/mm3, 혈색소

    10.6 g/dL, 혈소판 113,000/mm3이었고, 혈청 생화학 검사에서

    AST 18 U/L, ALT 8 U/L, alkaline phosphatase 63 U/L, 총 빌

    리루빈 1.2 mg/dL, 총 단백 6.9 g/dL, 알부민 3.8 g/dL, BUN

    17 mg/dL, Creatinine 0.7 mg/dL, LDH 181 U/L로 혈색소와 혈

    소판의 경미한 감소 외에 특이 소견 없었다.

    방사선 소견: 단순흉부촬영은 정상, 단순복부촬영에서도

    정상 공기음영이 관찰되었다. 복부 전산화단층촬영에서 췌

    장꼬리에 외성장형 발육(exophytic growth)을 보이는 약 11.5

    cm 크기의 고형성분과 다수의 낭종이 보이는 종괴가 보였

    다. 2 cm 이상의 개별낭을 가진 대낭성 종괴였고, 고형의 벽

    내 결절을 동반하였으며 낭내로 두꺼운 중격이 보여 점액낭

    성종양(MCN)이 의심되었고, 비장동맥과 비장정맥을 둘러싸

    고 있고 위와 복부대동맥의 좌측과 위-간 접합부에 다수의

    림프절 증대가 관찰되어 기타의 다른 전암성 병변이나, 섬세

    포암(Islet cell cancer)이나 투명세포암(clear cell cancer) 등의

    악성 췌장암도 감별이 필요하였다. 비장의 상부에 광범위한

    조영 감소는 비장 경색이 의심되었다(Fig. 1).

    치료 및 경과: 췌장의 낭성 종양은 복부 전산화 단층촬영

    만으로는 진단 및 감별에 한계가 있어 수술 전 진단 및 감별

    진단을 위해 세침흡인, 내시경적 초음파, 내시경적 역행성

    담췌관조영술, 자기공명영상을 고려하였다. 하지만 낭종의

    세침흡인의 경우 침습적 검사이며 종양파종의 위험, 출혈가

    능성이 있어 시행하지 않았고, 복부 전산화 단층촬영상에서

    췌관 내 유두상 점액종양은 가능성이 떨어지는 것으로 판단

    되어 내시경적 초음파와 내시경적 역행성 담췌관조영술도

    시행하지 않기로 하였다. 종괴의 위치가 췌장 꼬리로 원위부

    췌장 절제술을 계획하였으나, 부신과 비장문으로의 전이가

    의심되어 원위부 췌장절제술과 함께 좌측 부신절제술, 비장

    절제술을 시행하였다. 환자는 수술 후 지속적인 복통과 오심

    호소하였고, 9일째 시행한 복부 전산화 단층촬영에서 절제

    부위의 체액저류가 관찰되었으며, 15일째 시행한 복부 전산

    화 단층촬영에서 이는 더욱 악화되었고, 장간막과 간으로의

    전이가 새로이 발생하였다. 환자는 체액저류 부위에 배액관

    을 삽입하였고, 증상 호전되었으며, 추가적인 항암치료 등은

    하지 않고 퇴원하였다. 환자는 퇴원 후 보존치료 유지하던

    중 수술 후 2개월 뒤에 사망하였다.

    세포학적 소견: 원위부 췌장절제술과 함께 좌측 부신절제

    A B

  • -Dong Chan Kim, et al. Pancreatic carcinosarcoma presenting as pancreatic cystic neoplasm-

    - S 133 -

    Figure 2. The pancreas showed a large cystic lesion that had already ruptured. The outer surface was focally covered with a blood clot (A). The cut surface of the pancreas shows an ill-demarcated grayish-white solid firm mass that was covered with hemor-rhage and necrosis (B).

    A BCarcinomatous component Sarcomatous component

    Figure 3. The pancreas contained a carcinosarcoma, with both adenocarcinomatous and sarcomatous features; the sarcomatous component was more predominant (A, B). In the adenocarcino-matous region, the tumor had variably sized, irregularly shaped invasive ducts or glandular structures. In the sarcomatous area, the tumor consisted of solid occasional giant cells (Hematoxylin-eosin stain, × 100).

    술, 비장절제술이 시행되었고, 수술로 제거된 종괴는 13 ×

    12 × 7 cm 크기에 무게는 220 gm이고, 그 구성으로 췌장의

    일부는 거대한 낭성 종괴 형태로 구성되었고, 10 × 9 × 7 cm

    크기의 혈괴로 덮여 있었다. 제거된 췌장의 다른 일부는 낭

    성 병변으로 파열된 상태로 비어 있었고, 내측은 역시 혈괴

    로 덮여 있었다(Fig. 2A). 췌장의 단면은 부정형의 회백색 고

    형 종양으로 7 × 6 × 2.5 cm 크기였으며 출혈과 괴사된 물질

    이 있었으며, 비장문으로 확장되어 있었다(Fig. 2B). 비장은

    13 × 7 × 5 cm 크기로 무게는 230 gm이었으며, 명확한 전이

    소견은 관찰되지 않았다. 췌장의 현미경 소견은 육안 소견이

    나 복부 전산화단층촬영에서 관찰되었던 낭성 구조물을 찾

    기 어려웠으며, 낭성 신생물의 특징인 원주상피세포 역시 관

    찰되지 않았다. 부정형의 회백색 고형 종양의 단면에서 샘암

    종과 육종이 동시에 보이고 있어 암육종으로 진단되었다

    (Fig. 3A and 3B). 샘암종 부위는 다양한 크기의 부정형의 침

    습적인 관과 샘 구조가, 육종부위에는 고도의 역형성을 보이는

    다양한 형태의 방추세포와 횡문세포, 거대세포가 보였으며,

    암종 부위는 cytokeratin에 염색이 되었고(Fig. 4A and 4C), 육

    종부위는 vimentin에 염색이 되었다(Fig. 4B and 4D). 또한 육

    종부위는 p53과 Ki-67에도 염색이 되었다(Fig. 4F and 4H).

    종양은 주위 림프관, 신경, 혈관으로의 침범(invasion)이 관찰

    되었으며, 부신 주위부와 비장문으로의 확장도 관찰되었지

    만, 이 부위로의 실질적인 종양의 침범은 관찰되지 않았다.

    11개의 주변 림프절 중 1개에서만 전이가 발견되었으며,

    이는 전이성 샘암종 양상으로 나타났다.

    고 찰

    췌장의 낭성 종양은 전체 췌장 낭성 병변의 10-15%, 췌장

    암종의 1%를 차지하고 있다[1]. 이러한 낭성 종양은 췌장의

    고형암과는 달리 5년 생존율이 50-70%의 높은 생존율을 보

    A B

  • -대한내과학회지: 제 80 권 부록 2 호 2011-

    - S 134 -

    Figure 4. Immunohistochemical staining of the pancreatic tumor. The carcinomatous component was positive for cytokeratin (A, B). The sarcomatous component was positive for vimentin (C, D). The sarcomatous component was also positive for p53 and Ki-67 (F, H).

    이고 있어 임상경과와 치료에 많은 시도와 연구가 진행 중

    이다.

    췌장의 낭성 종양은 Compagno와 Oertel의 분류를 기초로,

    장액 낭선종(serous cystadenoma), 점액 낭성 종양(mucinus

    cystic tumor), 췌관 내 유두상 점액 종양(intraductal papillary

    mucinous tumor), 고형성 가유두상 종양(solid pseudopapillary

    tumor)이 대부분을 차지하며, 이 중 장액 낭선종은 대부분의

    연구에서 양성 종양으로 받아들여지고 있고, 나머지 세 가지

    종양은 양성에서 전암성, 악성 등의 다양한 양상을 가진다

    [2]. 기타 드문 종양으로 낭종성 췌내분비종양(cystic endocrine

    tumor), 선방세포 낭선종암종(acinar cell cystadenocarcinoma),

    낭성 기형종(cystic teratoma), 낭성 융모막암(cystic choriocar-

    cinoma), 부신경절종(paraganglioma), 그리고 혈관종성 낭성

    종양(angiomatous cystic tumor) 등이 있다.

    췌장의 낭성 종양의 치료는 논란이 많으나 대부분의 연구

    에서 원칙적으로 수술절제를 추천하고 있다. 그 이유로 수술

    전 종양별 감별이나 양성, 악성의 감별이 어렵고, 수술 후 사

    망률이나 합병증이 낮고, 수술절제 후 예후가 좋기 때문이다

    [3]. Verbesey 등[4]은 각각의 종양에 대한 치료를 제안하였

    다. 장액 낭선종은 악성화의 빈도가 낮기 때문에 수술은 증

    상이 있거나 4 cm 이상의 크기를 가지는 경우에 고려할 수

    있고, 점액 낭성 종양의 경우 전암성 병변일 가능성과 악성

    화 가능성이 높기 때문에 수술을 고려하여야 하며, 90% 이

    상의 병변이 체부 또는 미부에서 발견되므로 원위부 췌장절

    제술을 시행하는 경우가 많다. 췌관 내 유두상 점액종양의

    경우에는[5] 주췌관형이면 가능하면 절제술을 시행하고, 분

    지 췌관형이고 낭의 크기가 30 mm 이상인 경우, 결절이 있

    는 경우, 주췌관이 확장되어 있는 경우, 추적관찰에서 크기

    가 커지는 경우에는 병변의 위치에 따라서 원위부 췌장절제

    술 또는 췌십이지장절제술을 시행할 수 있다고 하였다. 본

    증례에서는 점액 낭성 종양을 예측하고 수술치료를 선택하

    였지만 조직검사 결과는 암육종으로 밝혀졌다.

    암육종은 악성 상피조직과 간엽성 조직이 혼재된 종양으

    로, 종양의 대부분은 암종성 요소로 구성되고 약 27%에서

    육종성 요소를 보이며[6,7], 주로 자궁, 난소, 유방 등의 여성

    장기와 구강, 인후, 상기도, 식도에서도 자주 보고되고 있으

    나 췌장에서의 발생은 매우 드물어 외분비 췌장암의 1-7%를

    차지하고 있다[6,8]. 췌장에서의 암육종은 현재까지 외국에

    서도 총 20예 이하를 보고하였으며, 국내에서는 2005년 Joo

    등[9] 2006년 Jun 등[10]이 2예를 보고하였다. 암육종의 병리

    학적 기전은 아직도 논란의 여지가 많지만, 두 개의 서로 다

    른 클론이 증식하여 하나의 종양으로 융합하였다는 가설과

    하나의 클론이 전환하여 암종과 육종으로 분화하였다는 가

    설이 가장 인정 받고 있으며, 이러한 가설에 따라 1940년대

    에 Stout 등[11], Bergmann 등[12]은 조합종양과 합성종양을

    진정한 암육종으로 구분하였다. 1977년 Alguacil-Garcia 등[7]

    A B C D

    E F G H

  • -김동찬 외 6인. 췌장 낭성 종양과 감별이 필요하였던 췌장 암육종-

    - S 135 -

    는 암육종을 세포구성 성분의 우위에 따라서 방추세포암, 악

    성거대세포암, 원형세포역형성 암으로 분류하였다. 이후 Kay

    등[13]에 의하여 파골세포모양 거대세포암종이 추가되었다.

    이러한 암육종은 복통, 복부 거북감, 체중감소, 종괴, 구역,

    구토, 고열, 황달 등의 임상양상을 보이고, 영상학적 진단으

    로는 다른 췌장질환과의 감별이 힘들어 조직소견으로 진단

    되는 경우가 많다. 본 증례에서도 환자는 비특이적 복통만을

    호소하였으며, 복부 전산화 단층촬영에서 췌장의 점액 낭성

    종양이 의심되었으나 조직검사 결과 암육종으로 진단되었다.

    암육종은 보고된 바에 의하면, 아직까지도 육안 형태와

    조직소견이 확립되지 않았다. 이형성 암육종에서 점액성 낭

    종이 동반되어 있는 경우가 있으며, 보고된 증례의 약 반수

    에서 점액성 낭종이 동반되었다[14]. 또한 이런 암육종과 동

    반된 낭종성 변화는 여성에서 더 뚜렷하게 나타난다는 의견

    도 있었는데, 그 기전은 명확치 않았다[15]. 본 증례에서는

    이런 낭종성 변화의 조직소견에서 낭종을 형성하는 원주세

    포나, 점액 낭성종양에서 관찰되는 낭 외피 등이 관찰되지

    않고 소실된 것으로 보아 췌장 암육종에 동반된 가성낭종으

    로 진단하였다. 이런 정체성 가성낭(retention pseudocyst)은

    모든 췌장종양에 동반될 수 있으나 암육종에서는 처음으로

    발견되었다는데 그 의의가 있다.

    췌장에서의 암육종은 현재까지 발표된 증례도 적고, 각각

    의 증례가 각각 다른 세포 구성을 가지고 있었으며, 증례들

    의 병기도 차이가 있었다. 이러한 점에서 아직까지는 췌장

    암육종의 효과적인 치료의 결정과 예후의 예상은 어렵다. 지

    금까지 시행된 치료들은 수술과 항암치료 모두 췌장암의 기

    준에 맞춰 진행하였고, 치료 이후의 예후도 췌장암과 비슷하

    였으며, 치료 이후 전이가 일어난 장기도 췌장암과 같이 간

    전이 등으로 사망한 경우가 많았다. 또한 예후는 췌장암과

    같이 매우 불량하여 현재까지의 증례들의 경우 수술 후 평

    균 6개월 내에 사망하였다. 또한 현재까지의 항암치료는 췌

    장 샘암종과 다른 부위의 육종에서 공통으로 효과가 입증되

    어 있는 gemcitabine을 사용하게 되나 큰 효과를 기대하기는

    힘들다. 본 증례에서도 수술적 치료를 시행하였지만 장간막

    과 간으로의 전이가 발생하였으며, 환자는 수술 후 2개월 만

    에 사망하였다. 저자들은 췌미부에 발생한 암육종 환자를 원

    위부 췌장절제술과 함께 좌측 부신절제술, 비장절제술을

    시행한 1예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바

    이다.

    요 약

    췌장의 낭성 종양은 현재 영상 기술의 발달로 인하여 우

    연히 발견되는 경우가 많다. 이러한 낭성 종양은 예후가 좋

    은 편으로 진단 및 치료적인 목적의 수술이 많이 행해지고

    있다. 그러나 치료 방법을 결정할 때는 본 증례와 같이 암육

    종 등의 흔하지 않은 원인도 같이 고려할 필요가 있다. 암육

    종은 상피 조직과 간엽성 조직으로 구성된 악성 종양으로

    현재까지 췌장에서는 흔치 않으며, 보고된 예들에서는 대부

    분 예후가 좋지 않아 수술 후 6개월 이내에 타 장기로의 전

    이와 범발성 혈관 내 응고장애 등으로 사망한 경우가 많았

    고, 수술 이후의 항암 치료도 명확한 치료지침이 없어 다른

    췌장 샘암종과 같이 gemcitabine과 같은 치료를 하고 있다.

    저자들은 췌미부에 발생한 암육종 환자 1예를 경험하였기에

    문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

    중심 단어: 췌장; 암육종

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